孔金海 肖辉 孙正望 刘铁龙 钱明 林在俊 王霆 肖建如

完全切除合并内固定重建治疗合并斜颈的颈椎骨母细胞瘤 11 例随访报告

孔金海 肖辉 孙正望 刘铁龙 钱明 林在俊 王霆 肖建如

目的探讨完全切除合并内固定重建治疗合并斜颈的颈椎骨母细胞瘤的临床效果。方法回顾性分析 2001 年 2 月至 2007 年 11 月，我科收治的合并斜颈的颈椎骨母细胞瘤 11 例，年龄 9～33( 平均 20.6 )岁，其中男 9 例，女 2 例；C21 例、C31 例、C42 例、C52 例、C63 例、C72 例。所有病例均有斜颈改变，同时伴有颈部疼痛，Cobb’s 角为 20°～39°( 平均 27° )。按照 ASIA 分级标准，术前 A 级 2 例、B 级 3 例、C 级 3 例、D 级 2 例、E 级 1 例。其中后路 7 例，前后路联合椎体整体切除 En-bloc 4 例，所有病例均行内固定重建。术前栓塞 1 例，术后放疗 2 例。结果所有病例均完整切除肿瘤瘤巢、肿瘤硬化骨、周围受累及的肿胀软组织和反应区。术后经病理证实均为骨母细胞瘤，其中 2 例为侵袭性骨母细胞瘤。所有病例均获 60～126 个月的随访，平均 85.6 个月，术后均无复发。术后 5 年颈部疼痛症状明显缓解，平均 Cobb’s 角较术前减少 17°，差异有统计学意义( t＝9.220，P＜0.001 )。术后 ASIA 分级较术前有所改善，术后平均提高 1.82 级( t＝5.590，P＜0.001 )。术后患者无伤口感染及愈合不良，无神经症状加重等。术后发热 2 例、脑脊液漏1 例，行延长置管时间后恢复。颈部酸胀麻木 1 例，给予理疗后好转。1 例术后 3 年螺钉松动行内固定取出，给予支具佩带 1 年，随访时未出现明显颈椎后凸畸形和颈椎失稳。结论合并斜颈的青少年颈椎骨母细胞瘤早期行完全切除和内固定重建能改善颈部畸形、缓解疼痛、改善神经功能，提高患者生活质量。

椎板切除术；修复外科手术；软骨母细胞瘤；内固定器；斜颈；颈椎

颈椎骨母细胞瘤是一种发病率较低的脊柱肿瘤，它好发于 20～30 岁，男性高于女性，多累及于椎体后方结构，与颈椎的骨样骨瘤有相似之处。病灶的进展多伴有颈椎的疼痛性侧凸和神经功能障碍，低发病率和非特异性的临床症状容易造成早期的误诊和误治，故青少年颈部疼痛合并斜颈时须考虑颈椎骨母细胞瘤的可能。完整切除肿瘤是治疗本病的关键，特别是对术后容易复发的侵袭性骨母细胞瘤。2001 年 2 月至 2007 年 11 月，我科收治的合并斜颈的颈椎骨母细胞瘤 11 例，采用病变节段后路或者前后联合入路 En-bloc 切除肿瘤，内固定重建术治疗，对 2 例侵袭性骨母细胞瘤行术后放疗，取得了良好的效果，现将治疗效果报告如下。

资料与方法

一、一般资料

本组共 11 例，其中男 9 例，女 2 例，年龄 9～33 岁( 平均 20.6 )岁；其中 C21 例、C31 例、C42 例、C52 例、C63 例、C72 例。所有患者术前均有斜颈改变，同时伴有颈部疼痛症状，Cobb’s 角为20°～39°，平均 27°。术前神经功能按照( american spinal injury association，ASIA )分级标准分级[1]，A 级 2 例、B 级 3 例，C 级 3 例，D 级 2 例，E 级1 例。1 例右手中指麻木，1 例左上肢无力，1 例有反复头晕的症状。1 例在外院因为术中失血过多而中止手术，在我院行术前肿瘤椎体血管栓塞后再手术。7 例术前行非甾体抗炎药治疗，5 例有效，2 例无明显疗效。术前病例均行颈椎正侧位片、颈椎 CT和颈椎 MRI 检查，2 例行术前 ECT 检查( 表1 )。

二、手术方法

在全麻气管插管生效后，俯卧位于定制的石膏床上，采用后路手术。定位后于病变椎节上下各显露两个正常椎节，切开皮肤 / 皮下、浅 / 深筋膜层，剥离双侧椎旁肌肉，自动撑开器牵开，沿椎板作钝性剥离，在病变椎体上下两个节段行椎弓根或侧块螺钉内固定。对内固定融合者，选择侧块螺钉固定颈椎安全性更高；对于颈椎发育成熟者，可以选择椎弓根钉固定。根据术前 CT 薄层平扫及术前MRI 综合评判肿瘤的部位，切除肿瘤瘤巢，肿瘤硬化骨，周围受累及的肿胀软组织和反应区。如果肿瘤累及椎间孔，则须显露颈椎至小关节外侧；如肿瘤已突破后方骨皮质，应该在肿瘤包膜外分离软组织，避免肿瘤残留，力争无瘤原则。固定节段的后外侧去皮质造植骨床，取自体髂骨植骨，术中监测神经功能电位，透视内固定位置、方向、深度，适中后放置引流并逐层缝合伤口。切除的肿瘤标本由有经验的病理医生检查分析。本组中 7 例后路完全切除单侧病变椎板、小关节与椎弓根，包括邻近受侵犯的椎弓、椎管内软组织肿块；4 例采用前后路联合手术行肿瘤的 En-bloc 切除( 表1 )。

表1 本组 11 例的一般资料Tab.1 The baseline characteristics of the 11 patients

三、术后随访

术后进行随访，观察患者术后斜颈程度及神经功能情况。神经功能用 ASIA 分级进行评分。

四、统计学处理

统计软件采用 SPSS 16.0。对术前 Cobb’s 角与术后 Cobb’s 角采用配对样本 t 检验。对术前、术后神经功能 ASIA 分级提高级别数采用单样本 t 检验。P＜0.05 为差异有统计学意义。

结 果

本组手术均完整切除肿瘤瘤巢、肿瘤硬化骨、周围受累及的肿胀软组织和反应区。所有患者术后经病理证实均为骨母细胞瘤，其中 2 例为侵袭性骨母细胞瘤，该 2 例侵袭性骨母细胞瘤术后辅以放疗( 图1 )。

所有病例均随访 60～126 个月，平均 85.6 个月。所有病例术后均无复发，固定位置良好，植骨融合( 图2 )。

一、斜颈情况

术后 5 年所有病例颈部疼痛明显缓解，其中10 例斜颈症状得到了改善，1 例口服非甾体抗炎药于术后 1.5 年斜颈症状消失。9 例术后侧凸消失或度数＜5°，2 例在支具佩带下于术后 2 年度数减小。Cobb’s 角术前为 20°～39°( 平均 27° )，术后为 5°～15°( 平均 10° )，与术前比较平均减小 17°，且差异有统计学意义( t＝9.220，P＜0.001 )。

二、神经功能情况

本组 11 例术后 ASIA 分级为 C 级 1 例，D 级3 例，E 级 7 例，具体为：2 例术前 A 级术后转变为 C 级 1 例、E 级 1 例；3 例术前 B 级术后转变为 D 级 2 例、E 级 1 例；3 例术前 C 级术后转变为 D 级 1 例、E 级 2 例；2 例术前 D 级术后转变为 E 级；1 例术前 E 级术后神经功能无变化。术后ASIA 分级较术前平均提高 1.82 级，神经功能较术前得到明显改善，且差异有统计学意义( t＝5.590，P＜0.001 )。

图1 患者，女，33 岁，侵袭性骨母细胞瘤 a：侵犯左侧椎板，椎间孔，侧块组织；b：行后路颈椎骨母细胞瘤切除术正位；c：行后路颈椎骨母细胞瘤切除术侧位；d：术后 5 年随访时无明显复发征象Fig.1 A 33-year-old female with invasive osteoblastoma a: Tumors eroded the left vertebral plate, intervertebral foramen and lateral masses; b: The anteroposterior X-ray showed resection of osteoblastoma of the cervical spine through the posterior approach; c: The lateral X-ray showed resection of osteoblastoma of the cervical spine through the posterior approach; d: No obvious recurrence signs were found during the 5-year follow-up

图2 患者，男，25 岁，骨母细胞瘤侵犯 C7右侧椎板 a：术前 CT 平扫显示肿瘤累及椎旁软组织和颈长肌；b：行前、后联合入路颈椎骨母细胞瘤完整切除，术后 3 年半随访时内固定位置良好Fig.2 Osteoblastoma of a 25-year-old male eroded the right vertebral plate of C7 a: The preoperative CT showed tumors eroded the paraspinal soft tissues and musculus longus colli; b: En-bloc resection through combined anterior-posterior approach was performed, and the position of the internal fixator was good during the 42-month follow-up

三、并发症

术后患者无伤口感染及愈合不良，无神经症状加重等并发症。术后发热 2 例、脑脊液漏 1 例，行延长置管时间后恢复。颈部酸胀麻木 1 例，给予理疗后好转。1 例术后 3 年螺钉松动行内固定取出，给予支具佩带 1 年，随访时未出现明显颈椎后凸畸形和颈椎失稳。

讨 论

1935 年，Jaff 在国际上首次报道了骨母细胞瘤，该肿瘤占脊柱肿瘤的 20%～40%[2-3]。这种肿瘤在骨皮质上与血管的关系比较密切。疼痛是骨母细胞瘤的一个特点，但其夜间背痛症状不及骨样骨瘤。患者可能出现上肢疼痛、麻木，一侧的肢体无力等表现，容易与颈椎病的临床症状相混淆。病理上证实，骨母细胞瘤比骨样骨瘤的侵袭性大，还可以侵犯骨外组织，形成骨肉瘤，因其侵袭性行为造成椎体的破坏，出现神经症状占 43%～70%。Zileli 等[4]报道 69% 的患者发生了神经功能症状。Boriani 等[5]报道，75% 的患者发生截瘫。本组11 例也出现了不同级别的神经功能症状，但经肿瘤的切除、减压、融合、内固定后，患者的神经功能症状明显改善，平均提高 1.82 级( P＜0.001 )。

骨母细胞瘤患者的一个共同特点是，多伴有脊柱侧凸症状，而颈椎骨母细胞瘤的患者多伴有斜颈。肿瘤的生长造成脊柱局部的疼痛、僵硬、斜颈等症候群。肿瘤多出现在凹侧的顶椎，因为炎性反应等因素造成肌肉的痉挛，肿瘤引起的斜颈和侧凸多为非结构性，术后多数能够改善。这应与半椎体畸形造成的侧凸相鉴别，后者半椎体多出现在曲线的凸侧，除非是多个半椎体畸形造成脊柱侧凸畸形。Boriani 等[5]报道，肿瘤切除后患者疼痛症状的改善与切除肿瘤后侧凸的改善有明显的相关性，因为随着颈椎骨母细胞瘤生长范围的增大，骨皮质受侵蚀增加，形成的软组织肿块逐渐加大，这些受累的病灶侵蚀到椎管，有时完整地包绕神经根造成临床症状，部分患者可以出现斜颈、颈部姿势异常、颈部僵硬、活动障碍。在骨母细胞瘤的治疗中 40%患者( 12 / 30 )有疼痛性侧凸；Ozaki 等[6]切除 17 例骨母细胞瘤患者的肿瘤后，16 例术后侧凸减小，外观得到了改善。Pettine 等[7]证实短期的侧凸症状( 低于 15 个月 )可以通过手术改善其外观，而长于15 个月的患者侧凸多不能改善，因为凹侧的生长板已经被破坏，加之继发的慢性炎症和肌纤维化使侧凸多不能恢复。本组病例术前颈椎的 Cobb’s 角为 20°～39°( 平均 27.0° )，术后 5 年减少至 5°～15°( 平均 10.0° )。10 例斜颈症状得到了改善，口服非甾体类抗炎药的 1 例术后 1 年半斜颈症状消失。随着颈椎骨母细胞瘤的切除，患者术后侧凸明显改善。

1979 年 Dick 报道了术前栓塞用于治疗良性脊柱肿瘤，这种方法已经成功地运用于与血管关系密切的肿瘤治疗，包括转移癌、动脉瘤样骨囊肿等。Hosalkar 等[8]报告了 1 例包绕 C7后方结构的颈椎骨母细胞瘤者术前使用栓塞作为辅助手段之一，采用外科切除手术和内固定重建治疗获得了良好的效果。Silva 等[9]在术前栓塞前提下，顺利地切除了肿瘤。Meyer 等[10]对 1 例胸椎骨母细胞瘤继发动脉瘤样骨囊肿者采用术前栓塞，术后 18 个月无明显复发征象。Trübenbach 等[11]报道了骨母细胞瘤 3 例中2 例术后 1～2 年复发，1 例于术后半年局部复发，随后再手术切除，并给予补救性放疗。Denaro 等[12]报道了 9 例颈椎骨母细胞瘤术前栓塞，术后 39 个月无复发征象。据报道，若不栓塞，骨母细胞瘤术后的复发率可以达到 9.8%～15%[4-5,13]。单纯采用肿瘤切除，还是术前栓塞结合术后放疗，对于肿瘤复发率的比较，目前较少有文献报道。对于颈椎骨母细胞瘤，术前栓塞可以减少出血量，提高术野清晰度，可以更为小心、缜密，安全而有效地完整切除肿瘤。应该特别注意，切除肿瘤术前栓塞的并发症，如发热、疼痛、蜂窝组织炎、临近组织缺血等。本组有 1 例在外院因为术中失血过多而被迫中止手术，在我院行术前栓塞后再手术，效果满意，远期随访无复发。

完整地肿瘤切除，是降低术后复发率的关键所在。颈椎骨母细胞瘤复发率增高可能与不充分地瘤内刮除或未行沿肿瘤边界扩大范围的根治性切除有关。根治性地切除，包括对整个累及骨与软组织反应区。颈椎骨母细胞瘤比骨样骨瘤在形态上大，侵袭性强，更容易突破骨外，累及软组织块，肿瘤的生长累及到脊柱后的结构，椎体后部和椎弓根，侵蚀椎管和侧方包绕相邻的神经根。对于年轻人来说，完整地切除或者 En-bloc 切除肿瘤，稳定平衡脊柱，是改善患者生存率的关键。Ramme 等[14]对1 例骨母细胞瘤继发动脉瘤样骨囊肿患者术前根据其大小和部位来评估，制定了切除肿瘤、稳定脊柱、延长生存率的方案，有效地减少了术后死亡率和复发率。

完整切除骨母细胞瘤可以采用包括刮除和使用高速磨钻沿肿瘤边界完整切除等方法来实现。对于完整切除的患者来说，术后复发的概率相对较低；反之，不完整地切除肿瘤术后复发率为 10%～20%[15-17]。对于颈椎而言，考虑是行局部大胆激进式地切除，还是冒着不完整切除造成复发的长期风险来实施这一手术，显得非常重要。En-bloc 切除能有效地降低术后复发率，术后复发的高峰在 1 年左右，复发率高达 20%～30%。主刀医师还须制定一个术后 2～5 年的详细治疗计划给患者。切除术后脊柱的融合和稳定，对于外科医师来说是一个挑战，内固定的使用显得尤为重要，它可以防止患者术后因后方椎板结构切除所造成的进行性后凸畸形的发生。25 岁以下出现后凸畸形的概率更高，因为处于生长发育期的脊柱不完善，椎板的切除，关节面的撕裂都可以加速后凸畸形的发展。

颈椎骨母细胞瘤恶变后有向骨肉瘤转变的倾向，呈侵袭性改变，局部复发率为 10%～20%，可以向远处转移[18]。放疗可以减少不完整切除或有继续生长倾向性肿瘤的复发率。侵袭性骨母细胞瘤术后须通过放疗来减少复发的风险，但也有放疗后发生恶变的文献报道。本组对 2 例侵袭性骨母细胞瘤行术后放疗，取得了良好的效果。

总之，青少年颈部疼痛合并有斜颈时须考虑颈椎骨母细胞瘤的可能。高度怀疑颈椎骨母细胞瘤的患者行活检穿刺治疗后，早期行完全切除和内固定重建能改善颈部畸形，提高患者的生活质量。

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( 本文编辑：代琴 )

Complete resection, internal fxation and reconstruction for osteoblastoma of the cervical spine combined with torticollis: a follow-up report of eleven cases

KONG Jin-hai, XIAO Hui, SUN Zheng-wang, LIU Tie-long, QIAN Ming, LIN Zai-jun, WANG Ting, XIAO Jian-ru. Department of Orthopedic Oncology, Changzheng Hospital, the second Military Medical University, Shanghai, 200003, PRC

ObjectiveTo explore the clinical results of complete resection, internal fixation and reconstruction for osteoblastoma of the cervical spine combined with torticollis.MethodsThe clinical data of 11 patients with osteoblastoma of the cervical spine combined with torticollis who were adopted from February 2001 to November 2007 were retrospectively analyzed. There were 9 males and 2 females, whose average age was 20.6 years old( range; 9-33 years ). The cervical segments were involved, including C2in 1 case, C3in 1 case, C4in 2 cases, C5in 2 cases, C6in 3 cases and C7in 2 cases. All patients had both torticollis and cervical pain. The Cobb’s angle ranged from 20° to 39°, and the mean angle was 27.0°. Based on the American Spinal Injury Association( ASIA )impairment scale, there were 2 cases of grade A, 3 cases of grade B, 3 cases of grade C, 2 cases of grade D and 1 case of grade E before the operation. Resection through the posterior approach was performed on 7 patients and enbloc resection through combined anterior-posterior approach was performed on 4 patients. All the patients underwent internal fixation and reconstruction. 1 patient embolization underwent preoperatively, and 2 patients radiotherapy underwent postoperatively.ResultsTumor nests, sclerotic bone, peripheral tissues involved, swollen soft tissues and reaction zones were completely resected in all the patients. After the operation osteoblastoma was verified by pathology, including 2 cases of invasive osteoblastoma. The mean follow-up period was 85.6 months( range; 60-126 months ). No recurrence was noticed after the operation. Cervical pain was obviously relieved at 5 years after the operation. The mean postoperative Cobb’s angle was 10.0°( range; 5°-15° ), which was decreased by 17o when compared with the preoperative angle. The differences between them were statistically signifcant( t=9.220, P＜0.001 ).The postoperative ASIA impairment scale was increased by 1.82 grades on average( t=5.590, P＜0.001 )when compared with the postoperative scale. No wound infection, poor healing or worse neurological symptoms occurred to the patients after the operation. Fever was noticed in 2 patients and cerebrospinal fuid leakage in 1 patient, who all recovered after the indwelling time was prolonged. One patient had neck soreness and numbness, who got better after receiving physiotherapy. The screw loosening occurred to 1 patient at 3 year after the operation, who had the internal fxator removed and then began to wear a brace for 1 year. During the follow-up, no serious cervical kyphosis or instability was found.ConclusionsComplete resection, internal fxation and reconstruction for osteoblastoma of the cervical spine combined with torticollis in adolescents can correct deformities of the cervical spine, relieve cervical pain, enhance the neurological function and improve the life quality of the patients.

Laminectomy; Reconstructive surgical procedures; Chondroblastoma; Internal fixators; Torticollis; Cervical vertebrae

10.3969/j.issn.2095-252X.2014.05.005

R738.1

200003 上海长征医院

肖建如，Email: jianruxiao83@163.com

2014-02-21 )