庄勋慧, 张洁琳, 宋修峰, 王明慧, 鲍爱华

米粒体滑囊炎是一种少见非特异性炎症,多发生于成人,且文献多为个例报道[1-3],发生于儿童更为少见,目前国内尚无文献报道。本研究中回顾性分析了7例儿童米粒体滑囊炎的临床、影像学特点及术后跟踪随访影像表现,旨在提高对该病的认识和诊断水平。

材料与方法

1.一般资料

搜集2018年-2021年在青岛市妇女儿童医院经手术病理证实的7例儿童米粒体滑囊炎的影像学资料,7例均为女孩,年龄17个月～36个月,平均(23± 5.8)个月,病程7天～5个月,平均(2.5±1.2)个月。1例有外伤史,其余6例无明显外伤病史。7例病例发病前后均无明显的发热、咳嗽以及其他急性或慢性感染病史;7例病例发病部位均为膝关节,其中右膝4例,左膝3例,表现为肿胀以及活动受限、跛行,其中1例皮温偏高。2例既往患过髋关节滑膜炎,2例拇指狭窄性腱鞘炎(表1)。

表1 7例米粒体滑囊炎的临床影像数据

2.影像学检查

7例病例术前均行膝关节X线摄影及MRI检查,其中3例行膝关节CT检查。CT检查:采用GE Revolution CT扫描仪,管电压100 kV,管电流自动毫安秒,噪声指数6,螺距0.984,软组织重建层厚0.63 mm,窗宽与窗位分别为350 HU、50 HU,骨窗重建层厚0.63 mm,窗宽与窗位分别为2000 HU、450 HU。MRI检查:采用GE Archtect 3.0T,关节专用线圈。膝关节扫描序列:矢状面T1WI序列(TR 440 ms、TE 10 ms),横轴面、矢状面、冠状面脂肪抑制T2WI序列(TR 3040 ms,TE 68 ms),层厚3 mm,层间距4 mm,FOV 120 mm×120 mm～200 mm×200 mm,矩阵512×512。

3.图像分析

由2名副主任医师进行盲法阅片,意见不一致时由另1名主任医师阅片,观察病灶分布、形态、大小、密度(信号)及 邻近骨质情况。

4.实验室检查

7例行血常规、CRP、降钙素原等术前检查,4例行PPD实验及T-SPOT、抗O抗体、类风湿因子、抗EB病毒抗体等检查。

结 果

1.实验室检查

7例血常规、CRP、降钙素原等术前检查阴性,4例PPD实验及T-SPOT、抗O抗体、类风湿因子、抗EB病毒抗体等检查1例PPD试验弱阳性,其余检查均为阴性。

2.X线及CT检查

7例X线检查均显示膝关节周围软组织影增厚,脂肪间隙消失,骨质未见明显的异常改变。4例CT平扫检查显示膝关节肿胀,关节腔及髌上囊内见较多积液,密度均匀,无明显骨质破坏及高密度结节影(表2)。

表2 7例米粒体滑囊炎的影像表现

3.MRI

7例MRI髌上囊及关节腔内均见较多积液,以髌上囊较为显著,内见大小较均一的游离的小颗粒状、细小梭形、以及小条状T2压脂稍低信号,较肌肉信号偏高,大小0.5～3 mm之间,其中3例病例中颗粒影融合成团,融合团块大小可达22 mm×9 mm,团块信号较未融合者偏低。米粒体在T1WI序列显示欠清。6例见条形滑膜增厚,表现为T1WI等或稍低信号,T2WI压脂稍低信号,其中5例清楚显示自髌骨后上缘至股骨干骺端前缘的条形滑膜增厚。5例见较小的树枝状脂肪瘤,均分布在髌上囊前后边缘,T1WI及T2WI均呈高信号,压脂呈低信号。4例腘窝内见多个淋巴结,其中1例淋巴结肿大(表1、2,图1～3)。7例骨质均未见明显的形态及信号异常。MRI典型特征为在T2WI压脂序列可清晰显示髌上囊及关节腔积液内大量稍低信号影(与肌肉相比呈稍高信号)。

图1 病例1,女,3岁,右膝肿胀2个月。a) DR片示右膝关节软组织肿胀,骨质未见异常; b) CT示右膝关节腔及髌上囊积液(箭),颗粒影不明显,骨质无异常; c) T2压脂序列示右膝关节腔及髌上囊积液,多发大小较均一稍低信号颗粒影(箭),滑膜增厚(箭头); d) 4个月后MRI复查示右侧膝关节积液明显减少,滑膜稍欠规整。

图2 病例2,女,17个月,左膝肿胀、活动受限10d。a) T1WI序列髌上囊边缘见小的树枝状脂肪瘤(箭); b) T2压脂序列左膝关节腔及髌上囊内见大量积液,髌上囊扩张,内见多发稍低信号米粒体样颗粒影(箭),见小的树枝状脂肪瘤呈低信号(箭头); c) 11个月后MRI复查关节腔及髌上囊内见少量积液。图3 病例3,女,1岁11个月,左膝肿胀5个月。a) MRI压脂序列滑膜增厚(箭头),米粒体包裹成团(箭),呈鹅卵石样改变,髌上囊扩张较著; b) T1WI序列见小的树枝状脂肪瘤(箭); c) 18个月后MRI复查,关节积液明显减少。

4.手术及病理

7例术中见大量黄色液体及大量的米粒体样游离体,有的被薄膜包裹,有的呈鹅卵石状,滑膜表面见散在出血点及红色赘生物,见滑膜增生。

病理显示:镜下米粒体为纤维素样物伴慢性炎细胞浸润。见增生的滑膜组织以及脂肪纤维结缔组织,滑膜组织呈慢性炎。

5.术后复查

7例病例于术后1～18个月之间不同时间段进行复查,从复查1～4次不等。MRI显示6例膝关节腔及髌上囊内见少量积液,未见颗粒影出现,滑膜显示不规则略厚,考虑与手术有关;另1例膝关节11个月后复查MRI未见明显异常。复查时间段内所有病例未见颗粒影出现,滑膜增厚随复查时间延长亦较手术早期明显好转。

讨 论

1.临床特点及病理

米粒体滑囊炎是一种少见的慢性关节炎疾病,形成机制不甚明确,文献报道与类风湿性关节炎、结核、血清反应阴性关节炎等有关,以类风湿性关节炎及结核最多见[1-7]。本组病例均无类风湿性关节炎及结核等相关病史,有3例曾有髋关节滑膜炎及手指腱鞘炎病史,因此,此病与自身免疫性的相关性需进一步观察与研究。

米粒体滑囊炎可发生在关节的各个部位,最常见部位为肩关节及膝关节,也有报道可以发生于腕关节和踝关节[4],本组病例全部位于膝关节。发病年龄无特定范围,文献报道发病年龄以中老年为主[3,5],亦可发生于2岁儿童[6],国内文献鲜有儿童病例的报道,本组病例全为2～3岁左右儿童,且均为女性,因为类风湿性关节炎好发于女性,所以本组病例均为女性,是否与激素相关有待于研究。本组病例病程从7天～5个月,平均2个月,发病过程较长,符合慢性炎症过程。所有病例均有膝关节肿胀及疼痛、活动受限,与文献报道一致[5,7]。

米粒体滑囊炎最大特点是大量米粒体形成聚集,但其发病机制尚不明确,学者认为与滑膜的灶性梗死后,滑膜液中的纤维蛋白、胶原蛋白等不断地被包裹形成有关[8-10]。本组米粒体镜下为纤维素样物伴慢性炎细胞浸润,术中7例均见滑膜组织增生并呈慢性炎,提示米粒体可能源于滑膜组织,与文献报道吻合。另有研究在米粒体内发现软骨及钙化合物成分,提示慢性骨关节炎是促进米粒体形成的原因之一[7,11]。

2.影像学表现

本组病例X线及CT检查提示关节囊肿胀,关节腔积液,米粒体及滑膜增厚未见显示,关节面未见明显的骨质侵蚀及破坏,与文献报道一致[3]。

MRI检查显示本组所有病例髌上囊及关节腔内均见较多量积液,以髌上囊较为显著,髌上囊呈囊样扩张,并且膝关节腔积液量较髌上囊范围小,可能与周围骨性结构局限有关。髌上囊及关节腔内见大小较均一的米粒体,一般<3 mm,其中3例米粒体融合成团,均见于病程较长的病例中,团块信号较未融合者偏低,与手术中所见薄膜包裹的鹅卵石样改变相一致。与关节积液比,米粒体在T1WI序列呈低信号,不易与积液分辨,脂肪抑制T2WI序列能敏感显示低信号的米粒体,与国内文献报道一致[12,13]。

MRI组织分辨率高,除可显示米粒体外,还可清晰显示滑膜、骨质及周围软组织情况。本组病例中多数见单个或多发小结节状及丘状树枝状脂肪瘤,均分布在髌上囊前后边缘,与手术及病理一致,可能与慢性炎症刺激导致纤维结缔组织及脂肪增生有关,此种表现未见相关文献报道。半数以上病例腘窝内见多个淋巴结,其中1例淋巴结肿大,与文献描述基本一致[5,12,13]。所有病例MRI显示骨质均未见明显的形态及信号异常,与文献报道的关节面出现骨质侵蚀及破坏不一致[5,13],因为关节炎的骨质破坏一般是慢性疾病晚期改变,所以是否与本组病例病程较短以及年龄偏小有关系,需要长期随访观察。

鉴别诊断:①色素沉着绒毛结节性滑膜炎:好发于30～50岁,膝关节常见,髋关节次之,关节破坏边缘锐利,炎性滑膜组织内出血、含铁血黄素沉积,T1WI、T2WI均为低信号,快速梯度回波,因为铁顺磁关系,表现为极低信号。②滑膜骨软骨瘤病:好发于30～60岁,大关节发病多见,滑膜化生形成软骨体积骨软骨体,T1WI、T2WI及压脂序列与股骨中央黄骨髓组织信号一致,病灶中央见点状T1低信号及压脂高信号,为未骨化的软骨组织[14]。

3.预后

所有病例MRI手术后不同时间段复查显示关节积液明显减少,滑膜增厚明显好转,米粒体未再出现,表明手术效果良好。

总之,儿童米粒体样滑囊炎极为少见,MRI典型特征为在T2WI压脂序列可清晰显示髌上囊及关节腔积液内大量稍低信号米粒体。笔者发现本组病例发病年龄整体偏小,均为2岁左右的女孩,且发病部位均位于膝关节,因而儿童米粒体滑囊炎的发病原因以及疾病将来是否有发展为类风湿性关节炎或感染结核的潜在风险需要临床进一步追踪观察以及长期随访。本文病例MRI缺乏增强检查,为本文不足之处。