唐凡 尹宗羽 杨文凯

病人，男，69岁。2020年7月16日因尿黄、皮肤巩膜黄染半月余入院，诊断为梗阻性黄疸查因。入院后上腹部增强CT及MRCP检查提示：胆总管下段管壁不均匀增厚，动脉期明显强化，其上段胆总管、肝内胆管、胆囊明显扩张，胰管扩张。超声内镜检查可见胆总管下段闭塞，似乎可见异常回声病灶，病灶上方胆管及胰管扩张，但病灶回声不典型、边界不清。实验室检查：CEA 10.8 U/ml， CA19-9：1846.5 U/ml，总胆红素：204 μmol/L，直接胆红素168 μmol/L，白蛋白30.5 g/L。合并2型糖尿病，入院后监测血糖并给予皮下注射胰岛素控制血糖，并且予以护肝、营养支持、补充白蛋白等支持治疗，行左肝管PTCD穿刺引流、减黄至血清总胆红素86 μmol/L，于2020年8月4日行腹腔镜胰十二指肠切除术(laparoscopic pancreatoduodenectomy，LPD) 术，术中探查所见与术前检查结果一致：未见明显腹腔内转移扩散病灶。肝脏呈淤胆改变，左肝表面见PTCD引流管1根。近段胆管扩张，直径约1.5 cm，胆囊增大明显。 按照计划行远端胃、十二指肠及胰头部、近段空肠、胆囊及肝外胆道整块切除，区域淋巴神经清扫(7.8.9.12.13a.14.16组)。以Child方式完成消化道重建：结肠后上提空肠袢，先行胰肠吻合、10 cm后行胆肠吻合，45 cm后于横结肠前行胃空肠吻合。 手术过程顺利，出血约100 ml，术中未输血。术后予以营养支持、抑制消化液分泌、护胃等常规支持治疗。术后第3天，所置的胃管内突然引出新鲜红色血液300ml并伴有呕血，诉头晕乏力，面色苍白，四肢厥冷。血常规检查：血红蛋白由术后第1天的126 g/L下降至92 g/L。术区摆放的腹腔内引流管引流出的为淡红色的腹水，未见明显出血。 考虑为上消化道出血，由于距离LPD手术时间很近，分析胃空肠吻合口出血的可能性大。予以积极抗休克治疗，配血输血，维持病人生命体征平稳。床边急诊胃镜检查：胃腔内大量血凝块且伴活动性出血，胃镜下难以寻找到确切的出血点，无法行止血操作。遂立即送手术室急诊开腹手术探查。术中所见：腹腔内无积血，胰肠吻合口、胆肠吻合口周围无血块，愈合满意。沿残胃前壁无血管区纵行打开胃壁，清除积血块，见原胃大弯空肠吻合口、输入袢及共同开口关闭处未见出血，胃残端未见出血，残胃胃黏膜稍水肿，但未见明显溃疡及出血；继续向近端稍扩大胃壁探查口，即见胃底体部后壁见一血管搏动性出血，考虑为胃黏膜下恒径动脉破裂出血，间断8字缝合3针，彻底止血，缝合胃前壁切口。再次手术后病人恢复良好，2020年8月18号出院，术后接受GP方案辅助化疗，随访至今无肿瘤复发。病理检查结果显示：胃黏膜浅表性局灶性缺损伴有基底部纤维样坏死，粘膜肌层动脉管径明显增粗、管壁增厚伴扭曲,符合Dieulafoy病。

讨论LPD 被应用于壶腹部周围良恶性疾病的外科治疗[1]。而术后出血(postpancreatectomy hemorrhage,PPH)作为最为严重的术后并发症，造成的相关手术死亡率亦居高不下[2]。PPH的原因繁多复杂，早期出血通常与手术操作直接相关，晚期出血则与术后消化道瘘、腹腔感染造成血管腐蚀密切相关[3]。胃黏膜下恒径动脉破裂出血又称为胃Dieulafoy病，是一种先天性发育异常，指胃短动脉血管分支进入胃黏膜肌层后未逐渐变细形成毛细血管系统，而是保持恒定的直径直接进入胃黏膜下并突向胃腔，在一定诱因作用下非常容易破裂出血[4]。LPD术后上消化道出血源于伴发胃Dieulafoy病的胃黏膜下恒径动脉破裂出血的病例尚未见报道。LPD术后三大主要并发症：出血，胰瘘及胃排空障碍，其中尤以PPH对病人生命威胁大[5]。 国际胰腺外科协作组(International Study Group of Pancreatic Surgery，ISGPS) 基于出血时间、出血部位及出血严重程度明确提出了胰腺切除术后出血的定义、出血发生的危险因素以及出血后的临床处理要点建议[6]。该例病人术后第3天上消化道出血、无合并同时的腹腔内出血，首选的急诊胃镜止血失败后，急诊手术探查止血成功。LPD术后出血原因众多、该例病人找出真正的出血原因为胃黏膜下恒径动脉破裂出血，纯属偶然，所幸的是病人经历再手术止血后恢复顺利，且近期内随访肿瘤亦无复发。

复习检索相关文献，胃黏膜下恒径动脉出血亦被称为Dieulafoy病[7]，最早是在1898年，Dieulafoy首先报道了3例因胃动脉破裂致上消化道大出血而死亡的病人。Dieulafoy病被认为是引起消化道尤其是上消化道大出血的原因之一，主要的病变特点是突露于胃肠道腔内的动脉活动性出血，其动脉前方基本无正常的消化道粘膜组织覆盖。Dieulafoy病可以发生在胃肠道的任何部位，以距离贲门6 cm以内的近端胃小弯侧最为多见。该病的发病机制迄今仍不清楚，早先曾被认为是胃动脉瘤，其扩张破裂会引起出血，但随后的病理学研究证实了Dieulafoy病的血管具备正常的动脉血管结构，排除了动脉瘤或者胃壁下动静脉畸形等可能。典型的Dieulafoy病灶可以在显微镜下观察到以下表现：胃黏膜浅表性局灶性缺损伴有基底部纤维样坏死，在缺损的基底部即可见有动脉。现在多认为Dieulafoy病的病理基础为先天性发育异常，胃短动脉血管分支进入胃黏膜肌层后未逐渐变细形成毛细血管系统，而是保持恒定的直径直接进入胃黏膜肌层，因而被称作恒径动脉。既往研究表明，恒径动脉破裂多与老年病人、饮酒、胆汁反流、粗糙食物机械性刺激等因素相关。该例病人血管破裂的原因可能为病人合并有糖尿病，血管硬化脆性增加，LPD术后胆汁经过胃腔、促进了Dieulafoy病灶表面黏膜糜烂、基层恒径动脉破裂出血的发生。

胃Dieulafoy病的胃镜下治疗成为其主要的治疗方法，包括局部注射、止血夹钳夹、套扎治疗以及微波或激光热凝固等方法。介入栓塞治疗以及手术治疗一般作为替代选项[8]。LPD术后消化道出血来源于胃Dieulafoy病尚未见报道，本例病人在急诊胃镜未能止血的情况下，我们选择剖腹再探查。剖开残胃胃壁后直视下缝扎止血，成功实施了救治。 也有文献报道腹腔镜胃镜联合的双镜手术治疗胃Dieulafoy病的实践经验[9-10]，发挥了各自的技术特色：术中胃镜定位后，腹腔镜下可以缝扎或者直接行胃部分楔形切除，而且腹腔镜下也易于结扎处理胃左动脉，降低术后再出血的风险，手术操作完成后可以再度胃镜行腔内检查，杜绝遗漏其他的再出血病灶。对于LPD术后早期上消化道出血的病人，如果出血不是异常的迅速，病人的生命体征较平稳，能够有充足的时间容实施腹腔镜联合胃镜探查止血，此方法也不失为一个微创治疗的较好选择。 但是若为LPD术后迟发性的大出血，腹腔内感染粘连情况严重，出血速度较快，病人的生命体征不易维持时，当机立断行急诊剖腹再探查迅速止血才是救治的不二之选。