周艳华 刘 彬 王拥军 吴咏冬 张澍田*

首都医科大学附属北京友谊医院消化内科1(100050) 血管外科2

·病例分析与个案报道·

原发性腹主动脉十二指肠瘘致上消化道出血1例并文献复习

周艳华1刘 彬2王拥军1吴咏冬1张澍田1*

首都医科大学附属北京友谊医院消化内科1(100050)血管外科2

原发性腹主动脉十二指肠瘘； 胃肠出血； 主动脉瘤，腹； 体层摄影术， X线计算机； 治疗

病例：患者男性，61岁，主因“间断腹痛、黑便1月余，再发5 d”于2017-04-02入院。患者1个多月前无明显诱因出现腹痛，为脐周痛，多次解黑便，每次量约100～500 mL，并出现晕厥，约5 min后意识转清，无头痛、胸痛，无四肢抽搐，无呕血。患者就诊于当地医院，胃镜检查示反流性食管炎，红斑/渗出性胃炎；腹部CT检查示贲门部黏膜强化较明显，胃窦壁水肿，动脉硬化，腹主动脉中段局部溃疡形成。予禁饮食、抑酸、补液、输血等治疗后出血停止，患者自行出院。本次入院前5 d患者再次出现腹痛、黑便，伴头晕、乏力，无呕血，无发热。当地医院胃镜检查示十二指肠乳头远端有一喷射性出血点(图1)；腹部CT检查示腹主动脉中段局部瘤样扩张，体积较前次检查增大，直径约22 mm(前次检查为16 mm)。为进一步诊治，由120急救中心送至北京友谊医院急诊就诊。

患者发病以来无皮疹，无关节疼痛，无口腔和外生殖器溃疡。既往史：强直性脊柱炎、类风湿关节炎病史20余年，已停药多年，病情稳定；否认高血压、糖尿病、心脏病、消化性溃疡、肝病病史；吸烟40余年，每天50～60支；饮酒30余年，每天饮白酒250 g。

入院查体：体温 36.5 ℃，脉搏 106次/min，呼吸 18次/min，血压152/79 mm Hg(1 mm Hg=0.133 kPa)；神清，贫血貌，未见肝掌、蜘蛛痣，心肺听诊无异常，腹壁软，未扪及腹部搏动性肿物，脐周轻压痛，无反跳痛和肌紧张，肝脾未触及肿大，移动性浊音(-)，腹部听诊未闻及明显血管杂音，肠鸣音约2次/min。实验室检查：血红蛋白(Hb)66 g/L，类风湿因子和自身抗体均为阴性。

图1 本次入院前胃镜检查示十二指肠乳头远端活动性喷血

入院后急诊科请消化科会诊，消化科医师考虑腹主动脉十二指肠瘘可能性大，建议立即请血管外科会诊。复查腹部增强CT：腹主动脉于十二指肠水平段水平可见局限性膨出，最大截面积3.2 cm×1.8 cm，周围可见一圈低密度带，向前方与十二指肠水平段分界不清(图2A)；诊断：腹主动脉瘤。血管外科会诊同样考虑腹主动脉十二指肠瘘可能性大，建议外科手术治疗。次日经患者及其家属同意，转入血管外科行急诊手术治疗。术中主动脉造影见腹主动脉中段前壁呈瘤样膨出，未见造影剂渗入肠腔；行经股动脉腹主动脉覆膜支架腔内隔绝术。术后继续予禁饮食、抑酸，并予头孢美唑静脉滴注抗感染治疗，患者未再出现腹痛、黑便，复查Hb逐渐上升；复查上消化道内镜未见十二指肠明显溃疡、糜烂；复查腹部增强CT：腹主动脉见支架影，未见明显造影剂外渗改变(图2B)。术后13 d患者出院，术后80余天复查主动脉CT三维成像：支架位置良好，主动脉和双侧髂动脉管壁可见多发钙化斑块影(图2C)。术后3个月门诊随访，患者病情稳定。

A：术前1 d，箭头所示为腹主动脉瘤；B：术后10 d，箭头所示为腹主动脉，其内可见支架影；C：术后80余天，箭头所示为腹主动脉，其内可见支架影

图2手术前后腹部增强CT图像

讨论：腹主动脉肠瘘(aortoenteric fistula)是腹主动脉瘤罕见且极为严重的并发症，在腹主动脉瘤中的发生率为0.69%～2.36%，是消化道出血的少见病因之一(0.04%～0.07%)。腹主动脉肠瘘可分为原发性和继发性。与主动脉重建术后的继发性腹主动脉肠瘘不同，原发性腹主动脉肠瘘较少见，年发生率为0.007/100万[1]，系由腹主动脉壁糜烂、破溃，穿破邻近肠壁所致。该病最常见于腹主动脉瘤，其中85%源于动脉粥样硬化，15%源于感染性疾病(霉菌性、梅毒性动脉瘤)，极少数源于恶性肿瘤、十二指肠溃疡、异物以及腹部放疗后[2]。超过80%的原发性腹主动脉消化道瘘累及十二指肠，主要为第3、4段，仅约4%累及空肠和回肠[3]，亦有累及食管、胃、结肠的报道。

腹痛、反复发生的消化道出血和腹部可触及搏动性肿块为原发性腹主动脉肠瘘的典型三联征，然而仅有11%～27.8%的病例具备完整三联征。Peck等[4]对36例腹主动脉肠瘘患者的回顾性分析显示，94%的病例有消化道出血表现，17%首发症状为大出血，33%就诊时出现休克，44%伴有前哨性或预兆性出血，仅6%的患者无出血症状。原发性腹主动脉肠瘘患者可发生特征性的前哨性出血[2]，此种出血为间歇性，其成因可能为首次出血时因瘘管较小或瘘管内机化血栓堵塞而暂时止血，之后因血栓溶解、脱落、移动以及主动脉内压力增高而再次出血，随着瘘口的逐渐增大，最终发生致命性大出血。前哨性出血时间可持续数小时至1周，甚至数月，在此时间窗内作出准确诊断对于挽救患者生命具有重要意义。

原发性腹主动脉肠瘘的诊断十分困难，确诊多依靠剖腹探查以及尸检，国外报道术前确诊率为33%～50%。对于初诊未考虑腹主动脉肠瘘且血液动力学稳定的消化道出血患者，一般首选胃镜检查。胃镜下存在不能以诸如溃疡、肿瘤、静脉曲张、血管畸形等常见原因解释的活动性出血、伴有血栓附着的溃疡或糜烂以及搏动性外源性包块时应考虑该病可能。但胃镜检查通常只能到达十二指肠降段，对好发于十二指肠第3、4段的腹主动脉肠瘘的诊断敏感性并不高，仅为25%[5]。此外，胃镜检查可能引起瘘口血痂因机械摩擦而脱落，存在致命性大出血风险。因此，对于临床疑诊腹主动脉肠瘘的患者，推荐首选无创的腹部增强CT扫描而非胃镜检查。腹部增强CT扫描与胃镜检查相比创伤更小、应用更为普及，且无栓子移位的风险，安全性更高。据文献报道CT诊断腹主动脉肠瘘的敏感性为40%～90%，特异性为33%～100%[6]。消化道出血患者CT扫描见动脉瘤壁不完整、后腹膜异位气体、正常脂肪间隔消失、主动脉造影剂外渗至肠腔、肠道造影剂外渗至人工血管周围间隙等征象，可高度怀疑腹主动脉肠瘘[6]。对于CT仅提示腹主动脉瘤的消化道出血患者，亦应高度怀疑腹主动脉肠瘘，为安全起见可在充分手术准备的前提下完善胃镜检查以排除其他原因引起的消化道出血；如胃镜检查未发现出血原因，可考虑急诊手术探查。血管造影、放射性核素扫描等检查对于诊断腹主动脉肠瘘价值不大。

原发性腹主动脉肠瘘病情凶险，未经治疗的患者病死率高达100%，经治疗者病死率亦可达到30%～40%[7-8]。手术治疗是挽救患者生命的惟一手段。手术方式的选择需从病因、病变部位、临床表现、后腹膜污染程度以及外科医师对不同手术方式的经验等方面综合考虑。由于缺乏针对手术效果的大样本长期随访研究，目前对腹主动脉肠瘘的手术方式选择标准尚未达成共识，主要有传统开腹手术和腔内隔绝术。传统开腹手术主要包括原位人工血管置换术和解剖外旁路移植术，其缺点为存在术后并发症，且病死率高。腔内隔绝术是一种新型微创治疗技术，采用介入治疗方法，利用血管内移植物(如覆膜支架)封堵瘘口以控制出血，尤其适用于急诊患者以及全身状况差、难以耐受大手术的高危患者，应用前景良好。腔内隔绝术已在多例个案中显示出良好的短期疗效[9-10]，可作为无脓毒症患者的治疗选择[11]。除手术治疗外，抗感染也是腹主动脉肠瘘治疗的关键环节。对于细菌培养阴性的患者，术后需予广谱抗菌药物治疗1周，细菌培养阳性者抗菌药物治疗应延长至4～6周[8,10]。

本例患者为中老年男性，有长期吸烟史，术后80余天复查CT可见主动脉多发粥样硬化改变。患者虽有强直性脊柱炎、类风湿关节炎等自身免疫性疾病史，但已多年未服药且病情稳定，故综合考虑此次为在动脉粥样硬化基础上发生的原发性腹主动脉肠瘘。患者存在本病典型三联征中的腹痛、消化道出血两项表现以及特征性的前哨性出血，发病部位为十二指肠水平段，符合本病好发部位。患者入院前曾于外院行两次胃镜检查，第一次未见明确出血灶，推测可能与进镜深度不够有关，也不排除当时正处于出血间期的可能；第二次见十二指肠远端活动性出血，但未明确出血原因。外院2次腹部CT检查均明确提示腹主动脉瘤合并腹主动脉溃疡，但未能及时考虑腹主动脉十二指肠瘘可能，与部分临床医师对本病认识不足有关。患者转诊至北京友谊医院后，各科医师均在第一时间考虑腹主动脉十二指肠瘘，并进一步完善相关检查以明确诊断，避免了再次陷入内镜下止血的治疗误区以及内镜操作诱发或加重出血的风险；血管外科医师及时进行腔内隔绝术微创治疗，成功挽救了患者的生命。术中主动脉造影未见造影剂渗入肠腔，考虑与当时处于出血间期、机化血栓堵塞瘘口有关。本病例的成功救治提示临床医师有必要提高对本病的认识，及时诊断和手术治疗是提高患者生存率的关键。

总之，对于不明原因消化道出血患者，尤其是存在主动脉瘤病史和主动脉手术史者，应考虑腹主动脉肠瘘的可能。应尽早完善腹部增强CT检查，并及时采取手术治疗以挽救患者生命。临床医师应提高对本病的认识，以减少误诊、漏诊，提高患者生存率。

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4 Peck JJ,Eidemiller LR.Aortoenteric fistulas[J].Arch Surg,1992,127 (10):1191-1193; discussion 1193-1194.

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6 Vu QD,Menias CO,Bhalla S,et al.Aortoenteric fistulas:CT features and potential mimics[J].Radiographics,2009,29 (1):197-209.

7 Chaikof EL,Brewster DC,Dalman RL,et al; Society for Vascular Surgery.The care of patients with an abdominal aortic aneurysm:the Society for Vascular Surgery practice guidelines[J].J Vasc Surg,2009,50 (4 Suppl):S2-S49.

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9 González-Fajardo JA,Gutiérrez V,Martín-Pedrosa M,et al.Endovascular repair in the presence of aortic infection[J].Ann Vasc Surg,2005,19 (1):94-98.

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11 Burks JA Jr,Faries PL,Gravereaux EC,et al.Endo-vascular repair of bleeding aortoenteric fistulas:a 5-year experience[J].J Vasc Surg,2001,34 (6):1055-1059.

(2017-05-19收稿；2017-06-30修回)

UpperGastrointestinalBleedingCausedbyPrimaryAortoduodenalFistula:ReportofACaseandReviewofLiterature

ZHOUYanhua1,LIUBin2,WANGYongjun1,WUYongdong1,ZHANGShutian1.

1DepartmentofGastroenterology,2DepartmentofVascularSurgery,BeijingFriendshipHospital,CapitalMedicalUniversity,Beijing(100050)

ZHANG Shutian,Email:zhangst@ccmu.edu.cn

Primary Aortoduodenal Fistula; Gastrointestinal Hemorrhage; Aortic Aneurysm,Abdominal; Tomography,X-Ray Computed; Therapy

10.3969/j.issn.1008-7125.2017.10.014

*本文通信作者， Email:zhangst@ccmu.edu.cn