杨天权

苏州大学附属儿童医院神经外科，江苏苏州 215000

与成人颅内动脉瘤相比，儿童颅内动脉瘤更为罕见且更为复杂[1]。病变可能伴随其他血管性疾病以及综合征[2-3]。然而，目前人们对儿童颅内动脉瘤特点认识尚不全面，其治疗常依据成人治疗标准以及医生的个人经验。由于儿童颅内动脉瘤的复杂性以及儿童更长的预期寿命，儿童颅内动脉瘤存在更高的复发率和新生动脉瘤的风险。这些因素共同影响儿童颅内动脉瘤的治疗及预后效果。本研究通过回顾文献以及分析2013年1月至2021年10月苏州大学附属儿童医院神经外科收治的19例颅内动脉瘤患者的特点、治疗方案及预后效果，进一步探讨儿童颅内动脉瘤的临床特点及个体化治疗策略。

1 资料与方法

1.1 一般资料

本研究回顾性分析2013年1月至2021年10月苏州大学附属儿童医院神经外科数据库。纳入标准：患者＜18岁；头颅CTA、MRA或DSA证实为颅内动脉瘤。排除标准：自发性颅内出血以及自发性蛛网膜下腔出血患者，但头颅CTA、MRA或DSA检查未发现颅内动脉瘤。本研究获得医院医学伦理委员会的批准。本研究收集19例儿童颅内动脉瘤患者，其中男11例、女8例，男∶女=1.38∶1，平均年龄6.83（1.83，9.83）岁。19例患者行CT、CTA、DSA、MR检查。开颅夹闭8例，手术切除4例，血管内治疗3例，保守治疗4例；破裂出血12例，未破裂出血7例；症状体征：意识障碍7例，头痛呕吐12例，癫痫5例，肢体活动障碍2例；Hunt-Hess分级：Ⅰ级7例、Ⅱ级4例、Ⅲ级6例、Ⅳ级2例；动静脉畸形相关动脉瘤5例，感染相关性动脉瘤2例，外伤相关性动脉瘤1例。

1.2 方法

手术夹闭：8例患者行动脉瘤夹闭，其中5例患者行开颅血肿清除的同时行动脉瘤夹闭术。动脉瘤切除：4例患者行开颅血肿清除术的同时行动脉瘤切除术。神经介入治疗：2例患者采用直接弹簧圈栓塞治疗；1例患者行支架辅助弹簧圈栓塞。4例保守治疗。

1.3 随访

19例患者接受6个月至9年的随访，平均随访时间3.54（1.34，6.52）年。随访期间行头颅CTA或DSA检查。患者术后神经系统功能评估采用改良Rankin量表（mRS）。

2 结果

2.1 影像学表现

动脉瘤位于颈内动脉5例，大脑中动脉7例，大脑前动脉3例，后循环4例。单纯脑内血肿4例，脑内血肿破入脑室5例，蛛网膜下腔出血6例，并发脑积水7例。

2.2 手术治疗

2.2.1 动脉瘤夹闭 8例患者行动脉瘤夹闭，术前后头颅CTA/DSA检查显示动脉瘤消失。其中3例患者动脉瘤破裂出血，血肿破入脑室，术中行脑室外引流及血肿清除。1例患者术后出现脑积水，后行脑室腹腔分流术。8例患者中有2例出现明显功能障碍（mRS评分2～3分），其余6例患者术后未见明显神经系统功能障碍，预后良好（mRS评分0～1分）。见图1。

图1 1岁3个月男性患儿左侧大脑中动脉动脉瘤夹闭前后影像学资料

2.2.2 动脉瘤孤立或切除 4例患者行动脉瘤切除。其中2例患者为感染相关性动脉瘤，既往有感染性心内膜炎病史。术前头颅CTA检查显示大脑中动脉末端动脉瘤。术中清除脑内血肿的同时行动脉瘤切除术，术后患者有轻度神经功能障碍（mRS评分1～2分），见图2。其余2例患者为脑动静脉畸形合并动脉瘤，术中清除脑内血肿的同时行动脉瘤切除术。患者术后未见明显神经系统功能障碍，预后良好（mRS评分0～1分）。

图2 9岁10个月既往有感染性心内膜炎的女性患儿动脉瘤切除术前后影像学资料

2.3 神经介入治疗

2.3.1 单纯弹簧圈栓塞 2例动脉瘤行单纯弹簧圈栓塞术，Raymond分级Ⅰ级1例、Ⅱ级1例，术后随访行DSA检查未见动脉瘤显影。其中1例患者为外伤相关性假性动脉瘤，栓塞过程中出现动脉瘤破裂。患者术后出现脑积水行脑室腹腔分流术。患者术后无明显神经系统功能障碍，预后良好（mRS评分0～1分）。见图3。

图3 7岁5个月男性患儿外伤相关性假性动脉瘤行单纯弹簧圈栓塞前后影像学资料

2.3.2 支架辅助弹簧圈栓塞 1例大脑前动脉动脉瘤采用支架辅助弹簧圈栓塞治疗，Raymond分级Ⅰ级，术后予以阿司匹林抗凝治疗，术后半年DSA检查未见动脉瘤显影及载瘤动脉狭窄。患者术后无明显神经系统功能障碍，预后良好（mRS评分0～1分）。见图4。

图4 9岁5个月男性患儿大脑前动脉动脉瘤行支架辅助弹簧圈栓塞前后影像学资料

2.4 保守治疗

4例颈内动脉瘤患儿均为无症状、未破裂动脉瘤。由于家属担心手术风险以及术后需长期抗凝治疗，决定保守治疗。随访过程中患儿均未出现神经系统功能障碍（mRS评分0～1分）。

3 讨论

儿童颅内动脉瘤并不常见，占所有颅内动脉瘤的1%～7%，好发位置为前循环，多见于颈动脉末端，大脑中动脉分叉和颈内动脉海绵窦段也常受到影响，后交通动脉和前交通动脉的发生率较少[4-5]。相关研究发现后循环颅内动脉瘤占儿童颅内动脉瘤的1/5～1/3[6-8]。本研究纳入的19例病例中，颈内动脉5例（26.32%），大脑中动脉7例（36.84%），大脑前动脉3例（15.79%），后循环4例（21.05%），与文献报道基本一致，但由于病例数较少，其结果需进一步扩大样本或多中心联合进一步验证。

文献报道儿童颅内动脉瘤主要以头痛呕吐以及蛛网膜下腔出血多见[9]。本研究中蛛网膜下腔出血6例（31.58%），单纯脑内血肿4例（21.05%），脑内血肿破入脑室5例（26.32%），并发脑积水7例（36.84%），头痛呕吐12例（63.16%），意识障碍7例（36.84%），癫痫5例（26.31%），肢体活动障碍2例（10.53%）。与成人相比，儿童颅内动脉瘤破裂出血常并发脑积水。随着影像学技术的不断发展，无症状的儿童颅内动脉瘤检出率较前有所增加，本研究中同样发现4例无症状颅内动脉瘤患者。儿童因蛛网膜下腔出血导致脑血管痉挛较成人少见，大部分蛛网膜下腔出血的患者预后良好，这主要是因为儿童具有更高的血流量及更强大的软脑膜侧支血管供应。

目前对于儿童颅内动脉瘤治疗时机及治疗方式的选择尚无统一方案，大部分神经外科医生或神经介入医生对于儿童颅内动脉瘤治疗都是依据成人动脉瘤的治疗方案以及个人治疗经验。鉴于儿童颅内动脉瘤的罕见性和复杂性，多学科的协作对于儿童颅内动脉瘤最佳治疗是至关重要的。儿童颅内动脉瘤的治疗最好由一组小儿神经外科医生、成人脑血管外科医生和神经介入医生共同参与，确定两个问题：是否干预及如何干预。目前来说，对于无症状的儿童颅内动脉瘤，选择积极手术治疗还是临床随访尚无相关治疗指南，需要依据患者个体情况而定。

儿童颅内动脉瘤的治疗是选择显微手术夹闭还是选择血管内栓塞治疗主要取决于在治疗动脉瘤的同时还要保证载瘤血管通畅。

开颅显微手术夹闭是治疗颅内动脉瘤最为有效的方法，同时复发率较低，但15%的患者有术中动脉瘤破裂，30%～35%有病死风险[10]。本研究中8例行动脉瘤夹闭，无1例病死，随访过程中未见动脉瘤复发，其中3例患儿动脉瘤破裂破入脑室，术中行脑室外引流，行血肿清除术的同时行动脉瘤夹闭术；1例患者术后出现脑积水，后行脑室腹腔分流术。

血管内治疗动脉瘤的治愈率仅次于显微手术。本研究中3例患者行血管内介入治疗，其中2例患者采用单纯弹簧圈栓塞术，1例患者采用支架辅助弹簧圈栓塞术。术后随访过程中1例动脉瘤显影。动脉瘤破裂、脑卒中和夹层是血管内介入治疗的主要风险，此外其还有较高的复发风险[11]。与单纯弹簧圈栓塞相比，支架辅助弹簧圈栓塞能达到更好的致密栓塞效果，术后复发率低。但患者术后需要抗血小板治疗，可能带来出血以及血栓栓塞风险。

对于一些儿童颅内动静脉畸形合并的动脉瘤以及感染相关的血管末梢动脉瘤行手术切除效果较好。本研究中4例行动脉瘤切除，随访过程中未见动脉瘤复发及新生动脉瘤产生，其中2例患者为感染相关性动脉瘤，术中清除脑内血肿的同时行动脉瘤切除术，其余2例患者为大脑动静脉畸形合并动脉瘤，术中在切除脑动静脉畸形的同时切除动脉瘤。然而，载瘤血管牺牲有以下风险：局部灌注不足，可能导致局部缺血；颅内其余血管的血流动力学压力负担增加，可能会导致颅内其他地方重新发生动脉瘤[12-13]。因此，是否采用动脉瘤孤立或切除，医生应充分权衡利弊，与患者家属进行详细沟通。

迄今为止，对于儿童颅内动脉瘤，显微外科手术与血管内介入治疗效果哪个更具持久性与稳定性仍然缺乏长期随访的前瞻性研究。Sanai等[14]通过一系列临床研究对比了儿童颅内动脉瘤的显微手术与血管内治疗的效果，其结果显示显微外科治愈率明显高于血管内治疗，血管内治疗颅内动脉瘤复发率在20%～40%。血管内治疗后新的动脉瘤发生率较高，可能与血流动力学紊乱相关，与本研究结果一致，本研究中63.16%儿童颅内动脉瘤采用显微外科手术治疗，术后未见动脉瘤复发，15.79%患者采用血管内治疗，治疗有效率为66.67%。然而，Kakarla等[15]研究表明，在治疗儿童颅内动脉瘤的过程中，显微外科手术的效果与血管内治疗的效果相当。因此，儿童颅内动脉瘤治疗的最佳方式目前仍然存在争议。

综上所述，儿童颅内动脉瘤好发于前循环，后循环少见。儿童颅内动脉瘤以蛛网膜下腔出血为主要表现，常并发脑积水。目前，临床在儿童颅内动脉瘤治疗策略的制订和治疗方法的选择上面临着巨大的挑战，需要全面考虑患者的病变特点和仔细权衡干预措施所带来的风险和益处。其治疗策略的制订、治疗方法的选择和应急处理方案应该由神经介入专家、神经外科医生、影像科医生等多学科团队共同讨论，根据患者和动脉瘤特点为其提供最佳的个体化治疗。