刘冰 张军

颌骨单纯性骨囊肿（simple bone cyst，SBC），即没有上皮衬里的假性囊肿，大多数患者无临床症状，常因评估牙科问题（如第三磨牙、牙根残留、牙龈疾病、牙折或者牙齿正畸）而拍摄全景片、根尖片、咬合片或颌骨侧位投照时被偶然发现［1］。它与颌骨囊肿一样可以破坏骨结构，产生放射线透射影，因此有必要了解其临床行为和治疗策略，避免因未在恰当时间进行治疗导致增加患者合并症的情况［2］。本文对8例颌骨SBC患者的临床、病理及治疗进行分析，结合文献探讨临床诊治体会，以便对其有足够认识，避免出现漏诊、误诊或治疗不当。

1 资料与方法

1.1 临床资料

收集2018年3月～2019年11月间以“上/下颌骨肿物或囊肿”收入院、术中诊断或术后病理诊断符合SBC患者8例。

1.2 方法

回顾8例患者临床资料（年龄、性别、现/既往病史、临床症状/体征、影像学表现）、治疗方法（包括手术前后是否对病变区牙齿行根管治疗、采用的手术方式）、术中对病变区的观察、骨腔内容物及其性状和病理结果。

2 结 果

2.1 人口学及病史

患者就诊年龄 12～66岁，平均（31.50±19.46）岁；男性2例，女性6例；7例在下颌骨体部，1例在上颌骨。除1例患者因病变区牙齿深龋继发牙髓炎就诊外，余患者无不适主诉，就诊原因与病变无关联，既往无牙齿和/或颌骨外伤史（表1）。

2.2 临床及影像学表现

2.2.1 临床表现 1例患处下颌骨颊侧骨质轻度膨隆但无乒乓球样感，余患处颌骨临床无异常；患处有一牙齿为深龋，但所有牙齿无移位、无松动、无叩痛、牙髓活力测试阳性；未探及牙周袋（表1）。

2.2.2 影像学 患者均行全景X线片检查，表现为病变累及牙位数不同，2例病变未累及根尖，余病变内牙根无吸收，硬骨板完整，牙周膜清晰；所有病变（7例为单发单房型；1例为双发多房型，发病部位基本对称）呈密度不同的X线透射影、形态不一（类圆形、卵圆形、肥皂泡样或不规则形）、边界清晰、周围骨白线完整或不完整或不明显（表1、图1）；2例边缘在牙根间呈扇形，2例在3个牙根尖下分别见菱形、圆形和长条形致密影，界限清晰，周围低密度影环绕，符合牙骨质结构不良（cenmento-osseous dysplasia，COD）表现（图 1）。

图1 SBC X线片Fig 1 Roentgenograms of SBC

表1 8例颌骨SBC的临床、影像、病理特征及手术方式Tab 1 The clinical，imaging and pathologic features and surgical approach in 8 patients with SBC of jaws

2.3 治疗

除2例与牙根无关联外，余患者术前行受累牙齿的根管治疗，后全麻下翻角形黏骨膜瓣，去除部分颊侧骨质，暴露病变行骨腔刮治；下颌骨双侧病变者，左侧术中诊断SBC后，考虑对侧可能为同一疾病，为减少创伤，提出术后密切随访、必要时手术的建议，后征得家属同意未予手术。

2.4 术中所见及病理检查

术中见皮质骨颜色正常，7例无骨质膨隆、骨腔空虚、骨壁粗糙，其中3例可刮取极少量菲薄软组织，1例骨腔内充满血性液体。因组织量极少，仅1例行病理检查，镜下见纤维组织及骨组织（图2）。

图2 SBC组织病理学观察 （HE，×100）Fig 2 Histopathological observation of SBC （HE，×100）

3 讨 论

SBC也称为“创伤性骨囊肿、孤立性骨囊肿、外渗性骨囊肿、出血性骨囊肿或特发性骨囊肿”，约占所有颌骨囊肿的1%，其发病机制是：颌骨可能在肿瘤变性、与骨生长期相关缺陷或创伤性损伤因素影响下，血管系统发生改变引起出血后缺血，导致无菌性骨坏死和囊内渗液，而渗液中的酶促因子促进骨吸收。另有学者提出创伤性损伤理论适用下颌骨，因为下颌牙及牙槽突易遭受微小创伤，下颌骨相对上颌骨有较厚的皮质骨，其修复速度较慢［3－4］。尽管 25.2%的患者有创伤史［5］，但正如本组病例，有时与创伤几乎没有任何关联，这说明创伤只是致病因素之一。

系统回顾发现，女性发病率比男性略高；确诊年龄多在10～20岁；无论是单发或多发病变，下颌发病率远高于上颌（占到96.4%），病变多位于下颌后方（尖牙以后区域）和上颌前方（两侧尖牙之间），下颌可出现占据一个象限或更为广泛的病变；临床检查绝大多数患者无症状/体征，少数出现颌骨膨隆、病变区牙齿无活力及牙移位［6］。本组女患者6例，发生在下颌骨7例，除1例外无任何症状及体征，与文献报道基本一致。对于女性发病率高的原因，学者认为女性在35岁后会出现孕酮水平下降，而雌激素和孕酮缺乏会促进骨吸收；另外与SBC发生相关的繁茂型牙骨质结构不良（florid cemento-osseous dysplasia，FCOD）几乎都发生在女性，理论基础是人体生化或激素变化会引起骨代谢改变，进而导致骨溶解［6］。目前病例中有2例女患者在病变区见到COD似乎也证明了这种关联。就确诊年龄，作者认为与该年龄段人群，进行相关牙齿治疗（如正畸、牙体牙髓治疗及拔牙等）相对集中、接诊医师依据治疗前全景或锥束CT检查能及时发现病变并转诊口腔颌面外科诊治有关。此外，病变较小、病变区有患牙存在、未行全景片或仅行根尖片检查、接诊医师阅片时只关注牙齿局部情况和牙齿健康人群，未进行影像学检查会导致误诊和漏诊SBC。

影像学检查能显示诸多没有明显危险因素的骨破坏，尤其是全景片能整体评估颌骨的矿化结构［7］，为最普遍和常规的诊断手段。全景片上SBC表现为锥形（占8.2%，有圆锥形、半圆锥形、圆锥－半圆锥形和双圆锥形等4个亚型）、卵圆形、不规则形和圆形；病变内部多为透射影，有时见骨小梁、弥散性混浊，边缘硬化或牙根间阴影呈扇形（占41.7%）；偶见完全或不完全线性无移位骨折（占0.6%）、未萌出牙齿及牙根吸收；呈单房（占86%）或多房［5］。此外，CT或锥束CT可对病变区骨皮质薄厚程度和是否穿孔、是否有骨膨隆、下牙槽神经管是否移位、是否有房间隔、牙根是否位于骨腔内、明确病变范围及单房/多房改变、是否复发等提供信息，而MRI可提示骨腔内是否存在内容物［5，8－9］。作者认为全景片结合 CT更利于充分了解骨腔形态结构和观察疾病转归，同时圆形、卵/椭圆形表现可能提示病变在三维空间同步发展，而不规则形、圆锥形或多房表现可能提示病变有一定的侵袭性。由于SBC多数是在影像检查中发现，因此影像鉴别诊断显得尤为重要，需要注意的是：中央巨细胞肉芽肿、成釉细胞纤维瘤在发病年龄和位置上与 SBC相似［3］；SBC有时与Stafne骨缺损、动脉瘤性骨囊肿、牙源性角化囊性瘤、壁型或单囊型成釉细胞瘤类似，显示多房囊性病变时，常与牙源性角化囊瘤、成釉细胞瘤和粘液瘤鉴诊［4，10－12］；当病变区有患牙或炎症时，需与根尖囊肿或根尖周脓肿鉴别［13－14］。

对于SBC骨腔的处理，最常用刮治术（本组采用），其次是仅手术探查［6］，袋形术、方块截骨术、节段性截骨术或其联合骨瓣修复［5，15］很少采用。髁突病变可在内镜辅助下进行［16］。鉴于口腔颌面外科医师考虑到刮治病变时累及的牙齿可能发生牙髓感染、坏死及液化，影响治疗效果，因此术前本组患者均行受累牙齿的根管治疗，但从SBC病理特点和多数受累牙有活力的角度考虑，这种处理略显过度。所以，对倾向SBC诊断的患者，暂缓术前根管治疗，术中如明确诊断，可避开骨腔顶壁进行刮治以保留牙齿活力［17］，术后定期行牙髓活力监测。另外有2例刮治时得到非常少的病理组织而无法行病理检查，1例见少量骨组织，分析原因可能是术者对空虚或只含血性液体的骨腔持怀疑态度或搔刮时担心有遗漏区域（包括骨壁和牙根周围），所以会出现反复搔刮的情况，这就可能有部分骨质和或牙周膜组织被刮除。对于比较小的病变，作者认为可以建议患者进行临床观察，定期复诊，建议3～6个月，但是前提是病变区牙齿无异常，无临床体征或症状，同时告知患者和或其家属病情，获得知情同意，毕竟明确诊断SBC仍需依靠手术或病理。

虽然SBC为假性囊肿，无明显临床症状，但预后不尽相同：多数通过刮治术，使骨壁出血、形成血块并机化来修复骨缺损，无复发；如果牙齿周围呈扇形表现、病变多发、病变范围大、采用手术探查等更易出现治疗后骨腔持续存在或复发的情况，因为较大的病灶或牙齿周围呈扇形的病灶可能难以形成足够血块进行骨修复［6］；有时未进行手术处理，部分病变可能出现自愈［18－19］。由于颌骨SBC的复发率大于20%；腔内骨形成的影像学表现并不一定说明将来会完全愈合；除非有疼痛和感染等术后并发症，术后早期复查间隔时间太短无法确认骨腔是愈合还是复发，因此有学者建议术后12～17个月之间进行第一次影像检查更为合理，因为在此期间得以确定大多数治愈病例，同时在手术后1年多也可以确认复发病例［20－21］。

总之，SBC发病比较隐匿，多数在影像学检查时偶然发现；病变区累及牙齿多正常、牙髓有活力；当病变小或伴有COD时，要提高警惕，防止误诊、漏诊；手术以刮治为主，术中尽量避免伤及根尖牙髓组织；用于病理诊断的组织少或无，骨腔内可能有血性液体；术后定期影像学检查及牙髓活力测试是保证预后的主要方法。