李孝洁 高晓慧 黄昭鸣 李常青 刘叙一

自闭症又称孤独症，是发病于婴幼儿时期、较严重的一种精神障碍疾病。美国《精神病诊断与统计手册—第五版》(DSM-V)将自闭症诊断的基本特征设定为：①社交沟通方面存在持续性缺陷；②受限或重复的行为模式、兴趣或活动。此外，DSM-V将感觉反应异常新增为自闭症的诊断条目，置于其第二项基本特征之下[1]，其中，听觉超敏在诸多困扰自闭症患儿的感觉反应异常问题中位列第一[2]。

听觉超敏又称听觉反应过度，指传递到听觉中枢的声音信号处理异常，产生的异常生理感知电信号使个体对声音的容忍度降低，对声音的敏感性增强，表现为听觉反应过度。听觉超敏使个体对普通环境声(如常见的言语声、电话铃声等)感知过度，对普通声音做出持续的、夸大的不恰当反应。听觉超敏以患者对日常生活中的声音产生烦躁、激怒、惊恐等情绪反应为典型特征[3]，国内外研究发现自闭症儿童听觉超敏的发生率在15%～50%之间[4～8]。虽然听觉超敏给自闭症儿童带来情绪行为、社会适应等多方面的负面影响，但国内外对其治疗方法的研究非常少。Boddaert等(2004)和Jennifer等(2016)采用听觉统合训练对自闭症患儿进行治疗，并取得一定成效[9]。听觉统合训练由法国耳鼻喉科医生Guy Bernard所创，该疗法充分利用现代数码电子科技设备，利用一组特别声音或音乐作为一种整体的听觉训练程序，通过让患儿聆听经过过滤和调配的音乐来达到矫正听觉系统对声音处理失调的现象，并刺激脑部活动，从而达到改善行为紊乱和情绪异常的目的。

国内应用听觉统合训练干预自闭症儿童听觉超敏问题的研究异常匮乏。虽然随机对照实验被医学领域誉为决定治疗或干预是否有效的“金标准”，但由于自闭症受试者对实验依从性不高且个体间差异大，这种实验方法几乎无法用于自闭症儿童的研究中。因此国内外在自闭症循证实践中，将“单一被试实验研究”证据列入循证实践的评价体系中，用于评价干预方法或方案的有效性[10，11]。因此，本研究采用单一被试实验法，验证听觉统合训练对自闭症儿童听觉超敏的康复疗效，报道如下。

1 资料与方法

1.1临床资料 患儿，男，5岁8个月，足月顺产，确诊为自闭症，该患儿《儿童孤独症评定量表》(childhood autism rating scale，CARS)[12～14]得分为38分(量表总分低于30分初步判断无孤独症；量表总分30～36.5分为轻至中度；量表总分37～60分，并至少有5项的评分高于3分则为重度)，《自闭症儿童行为量表》(autism behavior checklist, ABC)[14，15]得分为96分(量表总分等于或高于31分，可怀疑为患有自闭症；量表总分等于或高于62分，可以诊断为患有自闭症)，于上海市宝山区某言语康复中心进行语言沟通能力训练，起病日期不详。家长反映患儿对环境中的电子屏广告、电脑开机声、手机和电话铃声反应剧烈，闻声会立刻捂耳甚至尖叫；康复师反映患儿听到稍微尖锐的声音时常出现捂耳、尖叫行为，有时腿抖，严重影响康复进程。患儿身体健康状况良好，排除癫痫，听力及视力无异常，符合听觉统合训练要求。在征求意见后，家长与康复师自愿参加本研究，在规定的时间内陪同患儿配合干预康复训练。

1.2听觉统合训练方法

1.2.1观察指标 本研究的自变量是对患儿进行的听觉统合训练。因变量包括两类：一类是患儿听到声音后出现的异常行为(本研究要观察的目标行为，下文统称听觉超敏行为)，另一类是患儿不同频率的响度不舒适阈值。

听觉超敏行为是听觉超敏患者听到敏感声音后表现出来的异常行为，其发生频率是反映听觉超敏严重程度的主要指标。在治疗室中观察发现，该患儿对电脑开机声以及康复师大声言语有明显负面反应，会立刻捂耳、尖叫或者两者同时出现，上述行为在声音消失2～3秒后停止，但康复师提及的腿抖行为与环境中出现的声音没有明显关联。因此本研究将捂耳和尖叫定义为听觉超敏引起的行为反应，即听觉超敏行为，并将这两种行为作为本研究要观察的目标行为。

由于患儿表现出对较大强度高频声超敏现象严重，因此将响度不舒适阈值作为考察患儿听觉超敏严重程度的另一个指标。响度不舒适阈值是指患儿对不同频率声音不耐受的起始响度，应用便携式听觉筛查仪(美国泰亿格公司Tiger DRS,上海慧敏医疗器械有限公司)检查其响度不舒适阈值后发现，该患儿对500 Hz和1 000 Hz的低频声音耐受性较高，对该2个频率90 dB SPL(便携式听觉筛查仪能给出的该频率的最大响度)的声音无不适感，对2 000～4 000 Hz的声音在70 dB SPL左右开始出现不舒适情绪；因此，研究将2 000、3 000、4 000 Hz频率上的不舒适阈值列为观察变量。

采用便携式听觉筛查仪测试响度不舒适阈值。在安静隔音环境下对患儿进行不同频率声音的测试，按照从低频到高频、从低强度到高强度的原则进行，当患儿出现听觉超敏行为反应(捂耳朵、尖叫)时停止测试，并记录当前频率及其强度。

控制变量方面，为提高研究效度，测试者取得患儿所在康复机构及其康复师的配合，确保康复师与患儿的互动模式、康复环境在研究过程中保持一致。

1.2.2训练方法 本研究采用A1-B-A2的单一被试实验设计。A1为基线期，为期2周，该对象延续之前的常规康复，不对其听觉超敏问题进行任何干预，只进行听觉超敏行为次数及响度不适阈值的采集。

B为干预期，研究者采用听觉统合训练仪对患儿实施听觉统合训练，每次训练时长为20分钟，休息20分钟后进行常规训练。训练时研究者用听觉统合训练仪中的高频脱敏方案对患儿进行干预，方案采用1 000 Hz开始的低通动态吸频参数设置。每次训练的前5分钟延续上一次的参数设置，后15分钟在上一次参数设置的基础上递增100 Hz。治疗共持续7周，每周6次。

听觉统合训练仪软件：本研究采用听觉性处理障碍功能检测与训练仪(ICF-Dr Hearing TM,美国泰亿格公司Tiger DRS,上海慧敏医疗器械有限公司)中的听觉统合训练仪软件模块对患儿进行听觉超敏的康复训练。该训练工具可在时域、频域和强度三个维度对音频文件进行精确调整。针对患儿对高频声超敏的现象，研究者在时域和频域对音乐文件进行调整，参考系统脱敏的心理治疗原理，让患儿逐渐接受高频段的声音。考虑到患儿的兴趣，研究者选用了国内外儿童歌曲作为训练材料，对患儿进行干预。

A2为追踪期，撤除研究对象的听觉统合训练，保留常规语言沟通康复。追踪期为期2周，在此期间研究者及其助手继续收集该对象听觉超敏行为的次数以及响度不舒适阈值。

完成训练后，分析对象在基线期、干预期和追踪期听觉超敏行为、响度不舒适阈值的描述性统计结果、趋势图、U检验结果，并结合家长、康复师的反馈，判断干预是否有效。

1.2.3数据采集与信度分析 数据采集：采用事件取样法，研究者利用康复中心原有的监控设备对其训练过程进行摄像，以此确保不破坏训练环境和观察情境的原生态。响度不舒适阈值由研究者采用便携式听觉筛查仪测得。

研究者及其助手观看患儿常规康复训练录像(时长60分钟)，观察目标行为(捂耳和尖叫)发生的次数并填写《听觉超敏行为观察记录表》(自编)，记录通过录像观察到的两种目标行为发生的次数。与此同时，研究者对患儿进行2 000、3 000和4 000 Hz的响度不舒适阈值测试，并记录测试结果。

在为期2周基线期，研究者及其助手隔天进行超敏行为观察记录和响度不舒适阈测试，两者穿插进行(基线期奇数天进行超敏行为观察记录，偶数天进行响度不舒适阈测试)，共收集7组数据，每组含捂耳和尖叫行为发生次数，以及2 000、3 000和4 000 Hz的响度不舒适阈值。在为期7周的处理期，研究者及其助手每周二、周五进行听觉超敏行为观察记录，每周一、周四对患儿进行2 000、3 000和4 000 Hz的响度不舒适阈值测试，共收集14组数据。追踪期的数据采集方式同基线期，共采集7组数据。

信度分析：对采集到的听觉超敏行为次数采用观察者内部一致性信度系数进行统计分析，以衡量其信度。统计结果显示，两种目标行为的评分者一致性信度系数分别为0.879和0.865，达到Bakeman和Gottman(1977)提出的0.75的观察者一致性标准。

2 结果

2.1目标行为观察值分析结果 在基线期、干预期和追踪期，Bartlett方差齐性检验显示实验对象的两种目标行为的观察值Br比值均小于1，说明各组数据非自我相关，属有效的数据，其描述性统计结果见表1，可见，患儿听觉超敏目标行为发生的次数在干预期的平均值均小于基线期，追踪期小于干预期。U检验显示2个目标行为的次数在3个阶段都有显著性差异。

表1 听觉超敏行为在基线期、干预期、追踪期的发生次数(次，

图1和图2直观体现了患儿听觉超敏目标行为发生次数的变化情况及趋势。干预期患儿听觉超敏2个目标行为发生的次数呈下降趋势，追踪期呈现出稳定趋势。

图1 捂耳朵目标行为的A1-B-A2比较

图2 尖叫目标行为的A1-B-A2比较

以上结果表明，听觉统合训练显著减少了该患儿听觉超敏引发的异常行为的次数，且干预撤销后维持效果好。

2.2响度不舒适阈值的分析结果 患者2 000、3 000和4 000 Hz响度不舒适阈值的3期测量值Br比值均小于1，各组数据非自我相关，属有效的数据，其描述性统计结果见表2。可见，干预期的响度不舒适阈值比基线期大，追踪期响度不舒适阈值大于干预期。图3～5显示，U检验显示3个频段的响度不舒适阈值在3个阶段上都有显著的组间差异。可见干预期患儿在2 000、3 000和4 000 Hz频率段的响度不舒适阈值呈明显的上升趋势，追踪期呈现出稳定趋势。

图3 2 000 Hz响度不舒适阈的A1-B-A2比较

图4 3 000 Hz响度不舒适阈的A1-B-A2比较

图5 4 000 Hz响度不舒适阈的A1-B-A2比较

以上结果表明，听觉统合训练使患儿对高频声的响度耐受性显著增加，且追踪期维持效果好。

表2 各频率在基线期、干预期、追踪期测得 的响度不舒适阈值

2.3家长及康复老师的访谈结果 家长反映，经过听觉统合训练干预，患儿在家和上学途中发生异常行为的次数减少，对手机、电话铃声的异常反应明显减弱；康复师表示干预后儿童在常规康复过程中有效互动时间增多，对康复效果表示满意。

3 讨论

本研究表明，听觉统合训练方法对干预该自闭症儿童听觉超敏有显著效果，或许认知神经科学研究的结果可以帮助解释。研究表明，自闭症儿童的大脑功能联结异常，其低级脑区与额叶之间的功能性联结受损。后来的研究分化为两种观点：“脑神经联结不足(underconnectivity)”和脑神经过度联结(overconnectivity)。Herbert等[16]的研究发现自闭症儿童脑白质过度生长、神经元过度联结，越是神经髓鞘化偏迟的区域(如前额叶)神经过度联结的状况越严重。在“过度联结”和“联结不足”研究基础上，很多研究者提出自闭症同时并存脑神经“局部联结过度”(local overconnectivity)和“长距联结不足”(low distant connectivity)的现象。因此，自闭症儿童很可能听觉系统与边缘系统之间的近距联接增强，从而扩大了对听觉信息的加工，这是造成其听觉超敏的直接原因。边缘系统包括海马结构、杏仁核、下丘脑等组织，这个系统对神经内分泌有直接影响，控制情绪体验和情绪表达，记忆和再现、稳定情绪状态，边缘系统具有激活自主神经系统的作用。而自主神经系统由交感和副交感神经两个分支构成，他们控制与调节内脏器官。当人受到刺激引发情绪的激动度和紧张度增加时，生理唤醒水平和器官活动的程度也会提高。自闭症儿童很可能由于自主神经系统活动加剧导致对声音的反应增强，通常表现为以交感神经为主导，刺激心脏并抑制消化系统，出现超敏的听觉行为反应，如逃离。这两者间的激活增强带来的结果就是压力、焦虑及不安，而这两者的反馈回路又联结着听觉系统，他们之间的联结很可能导致问题越来越严重，进而导致听觉信息与大脑神经之间建立了强大的负性反应联结。基于此，本研究中将声音的刺激量按照小剂量的方式逐步有序安排，小剂量的刺激不会引起其听觉超敏，打破了声音刺激与负性含义的联结，从而达到重塑听觉系统与边缘系统之间联结的目的。

长距联结不足导致自闭症儿童在面对感觉刺激时，其注意转移和调节变得困难[17]，从而出现异常的感觉反应；研究表明，负性刺激会占用更多的注意资源[18～20]。而本研究中听觉统合训练所选用的声音材料是音乐，这类声音具有莫扎特效应，信号不会与负性含义联系在一起；而大脑具有可塑性，理论上可以适应任何感觉刺激。在治疗过程中，音乐刺激不仅打破了原有的负面联结，同时重新调整了注意，重塑了自闭症儿童大脑功能的长距连接，让其注意调节作用逐渐好转，从而达到了治疗效果。

自闭症儿童的听觉超敏问题源于感知觉异常，延伸至情绪行为问题、语言认知迟缓，进而影响儿童的社会适应能力。本例患儿由听觉超敏引起的情绪行为问题已经明显影响其社会参与和康复效率。本研究运用听觉统合法，在对患儿进行细致观察和客观评估后，针对性地采用听觉统合训练高频脱敏方案进行干预，从文中结果看，经过训练，该患儿听觉超敏行为(捂耳、尖叫)次数明显减少，且患儿在2 000、3 000和4 000 Hz频段上的响度不舒适阈也呈明显上升趋势，为后续自闭症听觉超敏治疗提供了参考。但是本研究还有多个问题待解决：①干预对象过少。自闭症儿童的个体差异较大，仅对一例儿童进行干预，不利于提取听觉统合训练法精确的适用对象，需要将干预方法用于更多自闭症儿童，反复验证疗效和归纳影响疗效的因素；②干预时间不充足。本研究在干预期后期在降低负面行为和提高耐受性方面已经取得了较好的成果，但患儿仍然有少量的负面行为，耐受性方面的稳定性也有待进一步提高。为了探究听觉统合训练对自闭症儿童听觉超敏的完整康复过程以及最大疗效，在后续的研究中，应给与更充足的干预时间；③对听觉统合延伸效应的考察不足。本研究将与听觉超敏直接相关的负面行为作为观察目标行为进行观察，对听觉统合改善异常行为的直接疗效进行了验证，但对听觉统合改善儿童整体情绪行为，甚至语言沟通等方面的疗效未作进一步考证，仍待后续研究进一步完善。