马帅军　李智斌　杨波　张龙龙　郑万祥　张更　杨晓剑　秦卫军　袁建林



·病例报告·

前列腺肾源性腺瘤1例报告并文献复习

马帅军李智斌杨波张龙龙郑万祥张更杨晓剑秦卫军袁建林

710032 西安，第四军医大学附属西京医院泌尿外科

肾源性腺瘤是一种罕见的泌尿系良性病变，以小管内衬立方上皮增生，固有层囊肿，伴或不伴有腔内乳头状突出为其镜下表现。常发生于泌尿生殖道，最常发生于膀胱，发生于前列腺则非常罕见。由于本病发病率低，且临床表现特异性不足，术前诊断困难。我科近期收治1例前列腺肾源性腺瘤患者，现将诊疗情况报告如下，并对相关文献进行复习。

患者，男，72岁。尿频、进行性排尿困难2年，以夜间为著，平均每晚4～6次，口服非那雄胺治疗，效果不佳，于2014年9月入院。B超：前列腺大小约3.7 cm×4.6 cm×3.8 cm，内腺增大，可见其突入膀胱，测范围约2.0 cm×1.9 cm，前列

腺增生伴钙化灶。于2014年9月15日在腰麻下行经尿道前列腺等离子电切术，术中可见膀胱颈抬高，前列腺中叶明显增生并突入膀胱，两侧叶明显增生。术后标本光镜所见：小的腺管样结构，密集排列，腺腔规则，腺腔内可见红染分泌物，局部片状分布，细胞形态一致，核圆形，可见小核仁；免疫组化：AE1/AE3(+)、CD117(-)、CK7(+)、GATA-3(-)、Ki-67(+，15%)、P504S(-)、P63(部分+)、PAX2(-)、PAX8(+)、PSA(-)；病理诊断：前列腺肾源性腺瘤(图1、2)。患者术后恢复良好，排尿通畅，随访4个月无复发及其他不适。

图1　CK7染色呈阳性(免疫组化染色，×400)图2　密集排列的腺管样结构，腺腔内可见红染分泌物(HE染色，×400)

讨论肾源性腺瘤是泌尿系少见的易误诊的良性病变，多为单发，呈息肉样或乳头状。由Davis在1949年最先描述了本病的组织学特征，并将其命名为膀胱错构瘤。由于该病组织学形态与肾小管相似，1950年Friedman等[1]将其称为肾源性腺瘤。也有部分学者认为该病变是尿路上皮对各种损伤的一种反应性化生，应称之为肾源性化生[2]。

肾源性腺瘤多见于成年男性，可发生于任何年龄，常发生于尿路上皮损伤后，多见于膀胱，也可见于肾盂、输尿管、尿道等部位，见于前列腺者罕见。临床主要表现为无痛性血尿、膀胱刺激症状等[3]，而本例表现为前列腺肿大压迫尿道引起的尿频、进行性排尿困难等非特异性症状。需与前列腺癌、膀胱癌、腺性膀胱炎、透明细胞癌、尿路上皮癌等鉴别。

对肾源性腺瘤而言，影像学检查可以判断肿瘤大小，与周围器官组织的关系，但难以与其他肿瘤类型鉴别，更难以判断肿瘤良恶性程度。病理学检查是确诊肾源性腺瘤的唯一方法，镜下病变常位于黏膜固有层，内有似肾小管管状结构，腺管内被覆立方上皮，上皮细胞核圆形，可见核仁，细胞胞质呈嗜酸性，间质明显水肿伴慢性炎症为背景。可见特征性的“鞋钉”样细胞，核较大，染色较深，位于细胞顶端，而免疫组化示肿瘤细胞CK7、PAX2、EMA和P504S均阳性[4]。本例B超提示前列腺增生肥大，但无法判断良恶性，常规进行前列腺电切，病理回报明确为肾源性腺瘤。

肾源性腺瘤的常用治疗手段是经尿道电切手术。肾源性腺瘤有复发可能，也可发生肿瘤性转化，恶变为膀胱腺癌、透明细胞腺癌等，这些病例多见于免疫抑制的患者如肾移植患者[5-8]。Mazal等[9]通过荧光原位杂交及外源凝集实验研究发现，肾移植受体所发生的肾源性腺瘤表现出供体肾的性染色体状态，而不是受体膀胱组织的性染色体状态，并且肾相关抗原免疫染色强阳性，提示肾移植患者肾源性腺瘤可能来源于脱落的供体肾小管上皮细胞。与此同时，人们推测非肾移植患者肾源性腺瘤是否具有类似的来源[10]。Tong等[11]运用免疫组织化学方法对39例非肾移植患者肾源性腺瘤进行研究，39例腺瘤均强表达肾脏特异性转录因子PAX2，提示非肾移植患者的肾源性腺瘤来源于脱落的自体肾小管上皮细胞。Fromont等[12]对免疫表型研究发现，肾源性腺瘤只表达CK7、PAX2及MUC1，进一步为肾源性腺瘤具有肾远曲小管分化特征提供了佐证。Pycha等[13]的一项遗传学研究表明，肾移植后患者的肾源性腺瘤与尿路上皮癌存在同样的遗传学改变，即染色体7、9、17异常并推断这些病变可能存在某种恶性表型，提示这些患者可能发生恶性转化。对应的，Hartmann等[14]报道了1例70岁女性多次复发膀胱肾源性腺瘤，随后发展为透明细胞癌，比较基因组杂交结果提示从肾源性腺瘤到透明细胞癌的克隆演化。也有报道在免疫功能正常的患者中发生恶变者，故应将其看作是具有恶变潜能的肿瘤[15]，发现后应尽早进行手术切除。本例采用经尿道前列腺等离子电切术对肿物进行了完整切除，术后未行放化疗，随访4个月无复发及其他不适，但长期疗效仍需进一步密切随访。

综上所述，前列腺肾源性腺瘤是一种极罕见的肿瘤。临床无特异性表现，查体、实验室检查及影像学检查难以与其他类型的前列腺肿物或增生肥大相鉴别，确诊需要组织病理学检查。治疗上应将其看作是具有恶变潜能的良性病变，发现后需尽早行手术切除。术后需进行长期随访。

参考文献

[1]Friedman NB, Kuhlenbeck H. Adenomatoid tumors of the bladder reproducing renal structures (nephrogenic adenomas)[J]. J Urol,1950,64(5):657-670.

[2]沈棋,孙莉华,王静华,等. 32例肾源性腺瘤临床病理特点及免疫组织化学染色分析[J]. 北京大学学报：医学版,2013,45(4):522-526.

[3]Mcintire TL, Soloway MS, Murphy WM. Nephrogenic adenoma[J]. Urology,1987,29(3):237-241.

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[5]Colombo T, Altziebler S, Primus G, et al. Nephrogenic adenoma after kidney transplantation[J]. Urologe A,1995,34(6):489-493.

[6]Beaudry C, Bertrand PE, Laplante L, et al. Nephrogenic adenoma of the bladder after kidney transplantation: spontaneous improvement with azathioprine removal; surgical trauma and cytomegalovirus infection as possible etiologic factors[J]. J Urol,1983,130(6):1183-1185.

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[10]王爱香,畅继武,张淑敏,等. 肾源性腺瘤临床病理学分析[J]. 中华泌尿外科杂志,2011,32(3):185-188.

[11]Tong GX, Melamed J, Mansukhani M, et al. PAX2: a reliable marker for nephrogenic adenoma[J]. Mod Pathol,2006,19(3):356-363.

[12]Fromont G, Barcat L, Gaudin J, et al. Revisiting the immunophenotype of nephrogenic adenoma[J]. Am J Surg Pathol,2009,33(11):1654-1658.

[13]Pycha A, Mian C, Reiter WJ, et al. Nephrogenic adenoma in renal transplant recipients: a truly benign lesion?[J]. Urology,1998,52(5):756-761.

[14]Hartmann A, Junker K, Dietmaier W, et al. Molecular evidence for progression of nephrogenic metaplasia of the urinary bladder to clear cell adenocarcinoma[J]. Hum Pathol,2006,37(1):117-120.

[15]秦桂萍,华玉兰,侯海娜. 膀胱肾源性腺瘤1例[J]. 临床与实验病理学杂志,2012,28(3):354-355.

(本文编辑：熊钰芬)

通信作者：马帅军，E-mail：mashuaijun9@163.com

doi：10.3870/j.issn.1674-4624.2016.02.012

(收稿日期：2016-01-25)