胡华利 刘文亮 唐敬群 彭慕云 喻风雷

·病例报告·

电视辅助胸腔镜手术治疗降主动脉-奇静脉瘘并血管瘤形成一例

胡华利 刘文亮 唐敬群 彭慕云 喻风雷

降主动脉-奇静脉瘘； 动静脉血管瘤； 电视辅助胸腔镜手术

胸廓内动静脉畸形发病率低，而胸腔内主动脉与奇静脉之间的动静脉畸形连接并血管瘤形成病例更是少见，由于主动脉的血流冲击及异常血管瘤的血管壁薄，一旦发生破裂，后果不堪设想。中南大学湘雅二医院胸外科近期收治一例降主动脉-奇静脉瘘并血管瘤形成患者，并在电视辅助胸腔镜手术（video-assisted thoracic surgery，VATS）下成功完成一例胸腔内异常动脉切断＋奇静脉结扎术，现报道如下。

患者男性，23岁，因“体检发现纵隔肿块1周”就诊。体格检查：胸背部右侧脊柱旁可闻及全期连续性杂音，其余无特殊。胸部CT扫描提示纵隔内肿块，考虑胸腔内血管畸形可能性大。进一步行全主动脉CT血管造影（CT angiography，CTA）增强加三维成像（双源）检查提示：胸主动脉右侧约第7胸椎平面发出一动脉血管分支，向右侧胸腔内突出，血管迂曲，局部膨大，最后汇入奇静脉及上腔静脉（图1），其余所示主动脉及其大分支未见明显异常，考虑胸廓内动静脉畸形。心电图提示窦性心律，左室面高电压，早期复极化。心脏彩超提示：左室测值增大，舒张末期容量（end diastolic volume，EDV）151ml，需结合临床诊断；其余心内结构、血流未见异常图像。经科室内讨论，患者降主动脉-奇静脉瘘并血管瘤形成诊断明确；为防止血管瘤破裂发生致命性大出血，对患者采取手术治疗。

图1 CT血管造影增强加三维成像（双源）检查结果图。A、B：术前胸主动脉右侧约第7胸椎平面发出一动脉血管分支，向右侧胸腔内突出，血管迂曲走行进入右侧胸腔，局部膨大形成血管瘤样结构，最后汇入奇静脉及上腔静脉；C、D：术后1个月，原异常动脉已被离断，残留的血管瘤体积明显缩小，血管瘤体内可见部分低密度血栓形成。

图2 降主动脉影像及对应的术中探查实物图。A～C：术前CT血管造影提示异常的动脉（黑箭头所示）及异常形成的血管瘤（白箭头所示）；D～F：术中胸腔镜下探查见胸腔内血管瘤（白箭头所示）及回流到明显增粗的奇静脉（黑三角形所示）。

图3 术中处理异常动脉图。A～C：切断血管瘤下缘奇静脉，暴露深面的异常动脉；D～F：游离并切断异常动脉。

手术采用全麻，气管内双腔管气管插管，患者取左侧卧位，胸腔镜于右侧腋中线第7肋间隙1.5cm切口进胸探查，可见降主动脉平下肺静脉水平一异常动脉起自降主动脉，直径约12mm，向右后上行走，在右侧胸壁形成一约4cm× 3cm×1cm瘤体突向胸膜腔，透过瘤体壁可见瘤体内血流呈涡流样加速行进，奇静脉明显增粗，并与瘤体以短瘘管相连（图2）。腋前线第4肋间隙2.5cm长切口作为主操作孔，腋后线第9肋间隙2.0cm长切口副操作孔，首先游离瘤体下缘胸壁奇静脉，GIA切断，显露异常动脉；游离异常动脉，显露根部，套线，控制性降压，在导尿管引导下通过GIA切断异常动脉（图3），见异常动脉断端的远心端及瘤体搏动消失，瘤体缩小，切缘未见渗血。因考虑到瘤体内可能因血流缓慢而形成血栓，进而可能引起继发性肺栓塞，遂预防性结扎奇静脉近心端。检查无出血，无乳糜渗出，安放胸腔引流管一根，关胸。手术顺利，术中失血量约50ml，未输血。术后患者恢复顺利，术后第5天出院。未诉特殊不适，1个月后复查胸部CT增强及三维重建，提示原胸腔内血管瘤缩小，部分血栓形成。术后18个月随访，患者一般情况好，无特殊不适。

讨论动静脉瘘合并血管瘤形成是一种罕见的血管畸形，在髂外动静脉［1，2］、肾动静脉［3］及冠状动静脉［4］系统中可见零星报道。主动脉与奇静脉之间动静脉瘘亦时有报道［58］，而发生于主动脉和奇静脉之间的异常动静脉瘘合并血管瘤形成尚未见报道。该血管畸形起病原因不明，早期无特异症状。随着血管瘤增大，可出现局部压迫、血栓形成继发肺栓塞、破裂出血休克等表现。对于主动脉-奇静脉瘘的治疗一般主张积极介入栓塞［9，10］或手术治疗［11］。本病例中，由于降主动脉发出的异常血管分支走行扭曲，血流量大，且血管瘤体大（术中发现血管瘤壁很薄，瘤体内血流湍急，类似于主动脉夹层动脉瘤），不适合介入治疗，经讨论后考虑选择手术治疗。较之传统开胸手术，VATS具有明显的优点：创伤小、恢复快、美观，同时术野显露更清晰，因此选择VATS。手术难点在于胸腔镜下对降主动脉异常血管分支动脉的游离及切断。术前CTA检查发现该血管粗，内径约11mm，而腔镜下切割缝合器能否处理该动脉，可供借鉴的文献报道不多，Hartung等［12］报道了一篇关于切割缝合器可切割缝合动脉内径在13.4～19.5mm（体外实验）的文章；结合我们临床工作中曾在腔镜下完成的肺隔离症手术中使用切割缝合器成功处理约15mm异常体循环动脉的经验，决定采用切割缝合器处理异常动脉。我们在术前充分备血，做好异常动脉破裂出血处理预案，借助于控制性降压及切割缝合器，成功在胸腔镜下游离、切除了异常动脉并顺利完成余下操作，患者术后恢复顺利，随访18个月后未发现不适反应。我们的经验认为胸腔镜处理该类血管畸形是安全的；血管瘤的存在，以及异常动脉的直径并非胸腔镜下手术的禁忌证，只要充分做好术前准备（包括预案），可以尝试胸腔镜下治疗该类血管畸形。同时，对患者而言创伤小、恢复快、远期效果好，值得进一步推广。

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11 Gamba PG，Longo M，Zanon GF，et al.Arteriovenous fistula between descending aorta and hemiazygos vein.［J］.Eur J Pediatr Surg，1991，1（1）：49-50.

12 Hartung O，Gariboldi V，Garitey V，et al.Are laparoscopic staplers effective for ligation of large intraabdominal arteries？［J］Eur J Vasc Endovasc Surg，2004，28（3）：281-286.

2016-02-05）

（本文编辑：周珠凤）

10.3877/cma.j.issn.2095-8773.2016.01.059

410011 长沙，中南大学湘雅二医院胸外科

喻风雷，Email：yufl8＠aliyun.com.cn

胡华利，刘文亮，唐敬群，等.电视辅助胸腔镜手术治疗降主动脉-奇静脉瘘并血管瘤形成一例［J/CD］.中华胸部外科电子杂志，2016，3（1）：59-61.