二期腹腔镜辅助肛门成形术与结肠闭瘘术治疗一期实施结肠造瘘术的高位先天性肛门直肠畸形22例

2022-12-24夏兴容刘远梅

山东医药 2022年33期

夏兴容，刘远梅

夏兴容，刘远梅

遵义医科大学附属医院小儿普胸泌外科，贵州遵义 563000

观察二期腹腔镜辅助肛门成形术（LAARP）及结肠闭瘘术治疗一期实施结肠造瘘术的高位先天性肛门直肠畸形（ARM）的效果。高位ARM患儿41例，均于出生后48 h内一期行结肠造瘘术进行结肠造瘘，依据二期手术不同分为A、B组。A组患儿22例，二期行LAARP + 结肠闭瘘术；B组患儿19例，二期行LAARP，3～6个月后三期再行结肠闭瘘术。患儿术后均通过门诊随访24～40个月，观察术后并发症的发生情况。术后1年进行肛管直肠测压，包括直肠肛门抑制反射及肛管静息压。术后1年和2年采用Kelly评估量表评估肛门功能。41例患儿均顺利完成手术治疗。A组术后1年Kelly评分优、良、差分别为8、11、3例，术后2年Kelly评分优、良、差分别为11、9、2例；B组术后1年Kelly评分优、良、差分别为8、9、2例，术后2年Kelly评分优、良、差分别为10、8、1例；两组相比，均>0.05。A组发生术后并发症7例，B组发生术后并发症6例，两组患儿术后并发症发生率比较，>0.05。与经典三期手术相比，二期LAARP及结肠闭瘘术治疗一期实施结肠造瘘术的高位ARM效果相当，不增加术后并发症发生率。

腹腔镜辅助肛门成形术；结肠闭瘘术；先天性肛门直肠畸形

先天性肛门直肠畸形（anorectal malformations，ARM）是小儿常见的疾病，占消化道畸形第一位，发病率为1/5 000～1/1 500，男性稍多，其病理及发病机制十分复杂，肛门闭锁位置越高，畸形越重，所伴随的周围肌肉群及肠神经系统的发育异常也愈加明显，术后并发症发生率就越高［1］。2000年，GEORGESON等［2］首次报道了腹腔镜辅助在肛门成形术中的应用，随后我国李龙等也相继报道了腹腔镜辅助肛门成形术（laparoscopic assisted anorectal pull-through，LAARP），取得了较好的效果，LAARP因显著的微创优势目前已成为治疗中高位ARM主流术式［3］。目前大部分医院采用经典的三期手术完成高位ARM的治疗，即一期行结肠造瘘术进行结肠造瘘，二期经腹腔镜辅助成形肛门，三期再行结肠闭瘘术，但经典三期治疗高位ARM周期长，造口护理困难，治疗费用多，造成部分患儿家庭经济压力增大，出现放弃治疗及失访的情况。结合LAAPR治疗高位ARM有肛门切口小、发生肛周切口感染概率低等优势，遵义医科大学附属医院自2015年开展LAARP以来，把传统需要分三期手术治疗高位ARM转变为二期完成，缩短了高位ARM治疗疗程，在一定程度上减轻的患儿家庭的经济负担。本研究观察了二期LAARP及结肠闭瘘术治疗一期实施结肠造瘘术的高位ARM的效果，现报道如下。

1 资料与方法

1.1临床资料选取2015年9月—2019年1月我院小儿普胸泌外科诊断为高位ARM的患儿41例，男35例、女6例，合并双阴道畸形2例、食道闭锁1例、先天性心脏病9例、唐氏综合征4例，患儿均于出生后48 h内一期行结肠造瘘术进行结肠造瘘，其中降结肠造瘘20例、横结肠造瘘17例、乙状结肠造瘘4例。依据二期手术不同分为A、B组。A组患儿22例，二期行LAARP + 结肠闭瘘术，其中12例合并直肠尿道瘘、4例合并直肠膀胱瘘、3例合并直肠阴道瘘、3例无瘘（包括1例球形结肠）。B组患儿19例，二期行LAARP，3～6个月后三期再行结肠闭瘘术关闭结肠瘘，其中10例合并直肠尿道瘘、4例合并直肠膀胱瘘、1例合并直肠阴道瘘、4例无瘘。

1.2LAARP手术、结肠闭瘘术方法及术后处理措施41例患儿均在二期术前经结肠造瘘口行造影检查，了解直肠盲端、瘘管的位置，术前2 d清洁灌肠，灌肠时彻底清除肠道内粪石，预防性使用抗菌药物，术前留置导尿管，采用静脉吸入复合全麻。麻醉生效后，常规消毒铺巾。采用三孔法进行腹腔镜下操作，首先予以缝线牵引膀胱，暴露远端结肠及直肠，使用超声刀充分游离直肠，找到直肠末端，仔细分离直肠末端周围组织进入盆腔，并保留三级血管弓避免术后直肠缺血坏死，显露直肠末端瘘管，在距膀胱或尿道0.5 cm处镜下丝线结扎及缝扎瘘管，若瘘管较细，可用Homlock生物夹夹闭，充分游离直肠系膜到直肠盲端，转至肛门手术。予以电刺激器刺激肛穴处，从会阴部肛门括约肌收缩中心纵行切开约1.2 cm切口，分离肛门括约肌，腹腔镜直视下找到耻骨直肠肌收缩中心，镜下引导穿刺鞘从盆底肌中心穿入建立直径约为1 cm的隧道，将直肠盲端无张力自此隧道拖出，并将直肠盲端组织常规术中送病理冰冻检查，了解直肠盲端神经节细胞数量及发育情况，决定直肠盲端的切除长度，以保证拖下直肠盲端生理功能。探查腹腔内拖下的肠管无扭转，血运好，无张力后，予以4/0可吸收线将直肠盲端与会阴部切口缝合，留置肛管。A组患儿于本次手术时继续行结肠闭瘘术关闭结肠瘘；B组则待本次手术完成3个月后再行结肠闭瘘术关闭结肠瘘。

所有患儿予以头孢类抗菌药物及奥硝唑二联抗感染治疗72 h，留置导尿5～7 d，对局部肛门皮肤行每日淡碘伏清洗、保持肛周清洁、外涂百多邦等护理，维持静脉营养5～7 d，肛周切口愈合、无感染及回缩等后拔除肛管，术后2周检查肛门。根据肛门情况，决定扩肛时间，一般需持续扩肛6个月左右。

1.3两组患儿肛门排便功能评估术后1年和2年采用Kelly评估量表评估肛门排便功能，包括肛门排便控制力、肌肉紧张度以及污粪程度三项，每项满分2分，5～6分为优、3～4分为良、0～2分为差。

1.4两组患儿术后并发症发生情况观察41例患儿术后均通过门诊随访24～40个月，观察术后并发症的发生情况，包括肛门切口感染、直肠黏膜外翻、直肠回缩、肛门狭窄、尿道瘘或尿道憩室等。

2 结果

41例患儿均顺利完成手术治疗。A组术后1年Kelly评分优、良、差分别为8、11、3例，术后2年Kelly评分优、良、差分别为11、9、2例；B组术后1年Kelly评分优、良、差分别为8、9、2例，术后2年Kelly评分优、良、差分别为10、8、1例；两组相比，均>0.05。

A组发生术后并发症7例，其中肛门切口感染并肛门狭窄1例（予以规律指导扩肛后肛门狭窄改善）、尿道瘘并肛门狭窄1例（再次手术行肛门成形）、直肠回缩2例（再次手术治疗）、肛门狭窄1例（规律指导扩肛后改善）、直肠黏膜脱垂2例（1例再次行手术治疗，1例行严格肠道管理后改善）；B组发生术后并发症6例，其中肛门切口感染1例（经严格肛门护理后感染痊愈，未发生肛门狭窄等）、直肠回缩1例（再次行手术治疗）、肛门狭窄2例（规律指导扩肛后改善）、直肠黏膜脱垂2例（严格肠道管理后改善），无尿道瘘的发生，两组患儿术后并发症发生率比较，>0.05。

3 讨论

手术治疗是ARM惟一的治疗方法，对于低位ARM采用一期经会阴肛门成形术完成治疗已达成共识，小儿外科医生一直关注的焦点是对中高位ARM的治疗。治疗高位ARM的手术方式从原始的直肠会阴贯通术到经腹会阴肛门成形术、后矢状入路肛门成形术（posterior sagittal anorectoplasty，PSARP），发展到现在的LAARP，手术效果得到了明显的提高［4］。既往治疗中高位ARM的标准术式PSARP虽然大大减少了ARM患儿术后大便失禁的发生，也可获得良好的排便功能；但PSARP手术伤口大，手术需要分三期进行，即一期行结肠造瘘术，二期行PSARP，三期再行结肠闭瘘术，治疗周期长，若二期完成手术后矢状入路切口感染可能会导致整个手术失败［5］。而随着腹腔镜技术的日渐成熟，LAARP以其创伤小、出血少、住院时间短、术后切口美观等特有的优势目前已成为国内外治疗高位ARM的主流术式。除此之外，有文献报道因LAAPR术中能减少了盆底组织、肌肉的损伤，准确的通过横纹肌复合体中心，确保直肠末端能准确的通过耻骨直肠肌环中心，减少肛周瘢痕化，故与PSARP相比，LAARP更能预防ARM术后便秘的发生以及降低ARM术后并发症发生率［6］。

治疗高位ARM是一期还是分期不仅要考虑直肠盲端的位置，还需考虑患儿自身的身体状况对手术的耐受程度来选择。随着手术技术的提高，近年来有学者提出在新生儿期行一期肛门成形术，其优势在于一期完成手术不仅减少了患儿麻醉次数，且手术不分期进行，无结肠造瘘相关并发症的发生，同时也避免了患儿家属进行繁琐的造瘘口护理，并有研究发现出生时早期建立大脑排便反射极其重要，在新生儿期即恢复胃肠道的连续性可以进行早期的会阴部肌肉的训练、改善排便功能［7］。但新生儿一期完成手术，对新生儿麻醉管理以及手术医生要求高，还需在ARM患儿自身身体状况较好的条件下进行。分三期完成手术对ARM患儿的优点在于因随ARM患儿年龄增加，盆腔结构发育逐渐成熟，直肠易于通过耻骨直肠肌环，术后能保持良好的排便功能，先行结肠造瘘术后二期肛门成形，三期关闭结肠造瘘口，可以利用结肠造瘘口行结肠造影，正确判断畸形类型和瘘管位置及走向，减少肛门切口感染，但常需1年左右的时间才能完成对高位ARM的手术治疗，疗程长，患儿痛苦，且造瘘口护理烦琐及造瘘护理费用高，家属不易接受。本研究综合了一期和三期手术的优劣势后采用二期完成手术，在新生儿期行结肠造瘘，3个月后再行肛门成形同时闭瘘，取得了一定的效果，将二期或三期完成高位ARM的治疗术后排便功能及并发症的发生比较，差异没有统计学意义。高位ARM一期结肠造瘘后二期行LAARP同时完成肠闭瘘术不仅减少了ARM患儿新生儿期手术创伤大的打击，而且还缩短了高位ARM患儿手术疗程，降低再次手术对患儿的打击，减轻了家长的经济负担，增加患儿家属依从性，并且随患儿的生长发育，肛门周围肌群发育更加良好，直肠末端能更好通过耻骨直肠肌以及肛门括约肌，提高了术后肛门功能，减少了术后并发症的发生。

对于高位ARM分期手术结肠造瘘位置的选择目前也有争议，本研究中有3例乙状结肠造瘘患儿在二期行LAARP时发现所剩结肠不足以拖出成形肛门，如果行吻合，考虑吻合口太低，术后出现吻合口瘘及肛周感染而导致手术失败可能性大，故予以切除乙状结肠造瘘远端肠管，把造瘘口近端结肠下拖行肛门成形，但这也造成了切除的结肠肠管过多。由此可以看出，合理的一期造瘘对治疗ARM有至关重要的影响。另外，文献［8］报道，PENA主张降结肠造瘘，该方法相较于其他结肠造瘘术后并发症的发生率分别为8%、33%，不主张乙状结肠造瘘，原因是考虑到行根治术时，所剩的乙状结肠不能无张力拉入肛门。也有文献［9］主张乙状结肠造瘘，认为横结肠及升结肠造瘘可能会因为造瘘位置太高，无功能肠管太多，导致患儿造瘘后腹泻，只要乙状结肠位置足够低，有较长的系膜，活动性大，保证于盆腔能彻底游离乙状结肠后拖出成形肛门即可使患儿成功的行二期手术，但是即便造瘘的乙状结肠位置低也要切除较多的乙状结肠肠管，所以多数医生还是不主张行乙状结肠造瘘。由于降结肠系膜相对较短并且固定，没有乙状结肠及横结肠造瘘操作方便，所以综合上述原因，对于高位ARM一期造瘘方法可选择横结肠近脾区造瘘，此造瘘方法既便于游离结肠系膜，又可避免远端造瘘无功能肠管过多，同时也能保证肛门成形时直肠末端能无张力吻合。

肛门切口感染是ARM术后常见的并发症，一旦发生将对手术的效果产生严重影响，增加术后其他并发症发生的可能。本研究中两组分别发生肛门切口感染1例，发生率比较没有统计学差异。其中A组在感染切口愈合后发生合并肛门狭窄，再次行肛门成形手术治疗。B组发生肛门切口感染患儿合并唐氏综合征、先天性心脏病等多种畸形，手术后即转入重症监护室治疗，因肛门切口未得到妥善护理而发生切口感染，后及时进行抗感染及严格的肛门护理后好转，未合并其他并发生的发生。

直肠黏膜外翻也是ARM手术后常见的并发症，高位ARM发生率约为25%［10］。直肠盲端位置越高，肛门周围肌肉、肠神经系统发育越差，肌纤维内的脂肪分布也较多，对直肠的固定作用就越弱，越容易发生直肠黏膜外翻，手术过程中对肛门周围肌肉的损伤程度与术中过度游离结直肠系膜也是术后发生直肠黏膜外翻甚至脱垂的原因。在手术方式的选择上，PSARP能将直肠后壁对称的固定在肛门肌肉复合体上，强化了肛门周围肌肉对直肠的固定作用，可在一定程度上降低直肠黏膜脱垂的发生，故LAARP相较于PSARP发生率高［11］。本研究中，共4例发生直肠黏膜外翻，其中3例直肠黏膜轻度外翻，经过严格的肠道管理以及随着患儿年龄的增大黏膜外翻好转，不用再进行手术治疗；而1例行外翻直肠黏膜切除术后好转。但这4例患儿中有2例患儿合并唐氏综合征，骶尾部MRI检查均提示肛门周围肌肉发育差，所以ARM患儿合并有唐氏综合征发生直肠黏膜外翻可能性较大，分析另外2例患儿发生直肠黏膜外翻的原因可能与自身肛门括约肌发育不良以及重建肛门过大有关。故ARM术后发生直肠黏膜外翻的原因与术中过度游离结直肠系膜、直肠固定不可靠、自身肛门括约肌发育情况以及是否合并唐氏综合征等因素有关，所以，术者在术中重建肛门时切口不应太大，直肠末端一定要通过括约肌中央，以及直肠的有效固定等情况可避免直肠黏膜外翻的发生。

若结直肠系膜游离不充分，下拉直肠至肛门时则会导致末端直肠紧张，从而导致直肠回缩的发生，除此之外，术后肛门切口的感染、缝线结扎不牢靠也是导致ARM术后发生直肠回缩的原因。本研究中发生3例直肠回缩，分别再次行手术彻底松解直肠，达到无张力吻合，再次手术后规律进行肛门护理及人工扩肛后好转，给患儿带来了巨大的痛苦。分析其发生原因，分别因术后肛门切口感染及术中结直肠系膜游离不充分所致。由此可以看出，ARM术后发生直肠回缩是完全可以避免的，但需要术者有丰富的经验及术后严格的肛门护理。

随着LAARP的广泛开展，ARM术后尿道憩室的发病率有逐年上升的趋势［12］。尿道瘘表现为反复的尿道感染，若排稀便时可见尿液中混合黄色大便样物质，逆行性尿道造影可明确诊断，行直肠镜检查还可明确瘘口距离肛门的位置。本研究中有1例因患儿家长术后扩肛不当发生尿道瘘，经尿道造影检查明确诊断后再次行结肠造瘘。由此可见，ARM术后规律随访，术后定期随访及随访时必要时的检查并严格指导患儿家属扩肛对患儿肛门功能的恢复非常重要。对于尿道憩室是否需要手术存在一定争议，但国内文献报道认为尿道憩室可引起反复的尿道感染且有潜在恶变可能，故发现后应进行手术治疗。本研究患儿未发生尿道憩室的原因为患儿均为高位ARM，大多为尿道球部以上的直肠尿道瘘，且术者腔镜技术熟练，严格掌握了LAPPR治疗ARM的适应症。

对于高位ARM约有20%～50%患儿有术后肛门狭窄等并发症的发生［13］。本研究中，共发生肛门狭窄5例（11.6%），有4例患儿因术后未规律扩肛或扩肛不当、术后伤口感染瘢痕形成导致肛门狭窄，均及时指导正确扩肛后，肛门周围组织瘢痕逐渐软化，肛门狭窄情况好转，1例导致严重继发性巨结肠且合并尿道瘘，于6岁时再次行结肠造瘘术，由此可见术后规律的随访健康宣教对ARM患儿的术后康复尤为重要，可在一定程度上提高患儿手术效果及生活质量。

目前治疗高位ARM手术效果有了一定的提高，但术后仍有1/3的ARM患儿发生排便功能障碍，包括污粪、大便失禁等，发生原因与直肠盲端位置、手术方式的选择、术后的处理等因素有关，其中肛门周围神经肌肉的发育异常可能是主要原因。本研究根据询问ARM患儿每日排便次数、有无污粪及大便失禁，于门诊复诊时行肛门指诊检查肛门括约肌收缩情况进行Kelly评分，术后1年及2年两组Kelly评分差异没有统计学差异。其中，B组发生大便失禁1例，可能与分离盆腔组织过多以及与自身肛门括约肌发育较差所致。另外有报道［14］显示，由于高位ARM患儿直肠盲端肌层神经丛发育差，手术时如果盲端残留过多，可导致ARM术后排便障碍发生的增加，而过多的切除直肠末端可能会导致排便次数增多及大便失禁的发生，所以，患儿直肠盲端常规送病理冰冻检查了解神经节细胞情况，可为术中切除直肠盲端的长短提供较好的依据，从而进一步提高ARM患儿术后排便功能。除此之外，ARM患儿术后排便功能不仅与ARM本身类型相关，而且还与所伴发畸形也密切相关。有文献报道，ARM患儿中大约有50%合并其他先天性畸形，部分先天性畸形还会直接威胁患儿生命［15］。在本研究中患儿合并双阴道畸形2例、食道闭锁1例、先天性心脏病7例、唐氏综合征4例，畸形率达到34.1%，故ARM术前应仔细检查做好手术评估选择合适的手术方式。随着影像检查技术的提高，高分辨力MRI对肛门直肠畸形提供了较准确的术前评估，甚至有报道可以替代造影，目前已逐渐用于诊断ARM常规检查方法［16］。但本研究中对ARM患儿术后肛门功能评估的客观依据单一，还需寻找更加完善的客观检查指标对ARM患儿的远期结局进行较为准确的判断，从而为提高ARM患儿的排便功能提出新的思路。

综上所述，二期行LAARP及结肠闭瘘术与分三期手术治疗高位ARM相比，术后患儿排便功能均良好，但二期行LAARP及结肠闭瘘术缩短了一期实施结肠造瘘术的高位ARM的手术疗程，降低了多次手术对患儿的打击，减轻了家长的经济负担，增加了患儿家属依从性，提高了ARM患儿的生活质量。二期行LAARP及结肠闭瘘术治疗高位ARM有效、可行，值得在临床上推广应用。

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Two-stage laparoscopic assisted anorectal pull-through and colonic fistula closure in the treatment of 22 cases of high congenital anorectal malformations undergoing colostomy in the first stage

，

，，563000，

To observe the effect of two-stage laparoscopic assisted anorectal pull-through （LAARP） and colonic fistula closure in the treatment of high congenital anorectal malformation （ARM） after one-stage colostomy.Forty-one children with high ARM underwent colostomy at the first stage within 48 hours after birth. They were divided into group A and group B according to the second stage operation. In the group A， 22 children underwent LAARP and colonic fistula closure in the second stage； in the group B， 19 children were treated with LAARP in the second stage and colonic fistula closure in the third stage after 3-6 months. All patients were followed up for 24 to 40 months in outpatient department to observe the occurrence of postoperative complications. Anorectal manometry was performed one year after operation， including anorectal inhibitory reflex and anal resting pressure. One and two years after operation， Kelly evaluation scale was used to evaluate anal function.All the 41 patients successfully completed the surgical treatment. In the group A， there were 8， 11 and 3 cases with excellent， good and poor Kelly scores one year after operation， and 11， 9 and 2 cases with excellent， good and poor Kelly scores two years after operation， respectively； in the group B， there were 8 cases with excellent， 9 cases with good and 2 cases with poor Kelly scores one year after operation， and 10 cases with excellent， 8 cases with good and 1 case with poor Kelly scores two years after operation. No significant difference was found between the two groups （>0.05）. Postoperative complications occurred in 7 cases in the group A， and 6 cases in the group B. There was no significant difference in the incidence of postoperative complications between the two groups （>0.05）.Compared with the classic third stage operation， the two-stage LAARP and colonic fistula closure have the same effect in the treatment of high ARM after the one-stage colostomy， and do not increase the incidence of postoperative complications.

laparoscopic assisted anorectal pull-through； colonic fistula closure； anorectal malformation