吴正阳 张庆辉 马波 任建庄 韩新巍

主动脉消化道瘘（aortoenteric fistulas，AEF）属于消化道出血的罕见原因，发病率低至0.04%～0.07%，包括主动脉食管瘘、十二指肠瘘、空肠瘘及结肠瘘。由于其病情严重，对其的认识不足，常延误对其的诊断和治疗，病死率高达56%～82%，原因多为动脉瘤破裂[1-5]。本文报道一例罕见的宫颈癌复发致髂动脉结肠瘘病例。

1.病例报告

患者女，48岁，主因“宫颈鳞癌术后3年，间断便血1周”于2017年5月6日入住我院。患者入院前1周无明显诱因下出现少量便血，鲜红色，附着大便表面，因患者有痔疮病史，未予重视，后便血症状加重，最多一次约200 ml，后收入我科。查体：贫血貌，腹部无明显压痛及反跳疼，未及包块，肠鸣音正常，肛门指诊触及质软肿块，考虑痔疮，左下肢肿胀。既往史：患者3年前因“宫颈癌”行“广泛子宫双附件切除+盆腔淋巴结清扫术”，并行多次化疗（多西他赛+顺铂），术后2年发现肿瘤复发（图1），压迫左侧髂静脉导致左下肢深静脉血栓形成，后行左侧髂部转移瘤放疗及125I粒子植入，并口服“伊立替康+替吉奥”，后因右肾积水行右侧输尿管引流管置入，2个月前因肾功能不全行透析治疗。

入院后完善相关检查：血红蛋白78 g/L，给予止血等对症治疗，CT示左侧髂骨旁软组织密度影，考虑肿瘤复发。入院第2天晚23时突发意识模糊，解出大量鲜红色血液，呈喷射状，伴有血凝块，约2 000 ml，心电监护示血压60/30 mmHg（1mmHg=0.133 kPa），心率140次/min，立即给予申请悬浮红细胞4U，急查血红蛋白示44 g/L，与家属沟通病情后行动脉造影。

于右侧股动脉穿刺置5F鞘，因患者不能配合，腹主动脉造影未见明显异常，而后行双侧髂内动脉及肠系膜上、下动脉造影，均未见对比剂外溢，使用350～560 μm明胶海绵颗粒栓塞直肠动脉（图2）。栓塞结束患者再次出现大量便血，约1 000 ml。回顾分析CT图像，可见左侧髂骨旁软组织肿块影，包绕髂外动脉，其内侧可见一瘤样凸起。左侧髂外动脉内侧肠管内可见气体密度影，因空回肠内气体影少见，结合其位置，考虑为乙状结肠（图3）；腹主动脉造影隐约可见左侧髂外动脉内侧一瘤样突起，与CT相符（图4）。结合患者喷射状便血，考虑可能为主动脉消化道瘘。插管至左侧髂外动脉造影可见明显对比剂外溢，引入0.035英寸（1英寸=2.54 cm）加硬导丝（Stiff，泰尔茂公司）至股动脉远端，尝试引入6F翻山鞘未果。遂穿刺左侧股动脉，置入8F鞘，5F Cobra导管和泥鳅导丝导管配合下至腹主动脉，交换加硬导丝，引入8 mm×5 cm覆膜支架（Viabahn，Gore）释放，造影显示对比剂外溢消失，结束手术（图5）。患者术后未再便血，术后24 h尿量400 ml，第2天尿量150 ml，后患者因肾功能衰竭于术后第3天死亡。

图1 左侧髂骨旁、骶骨前软组织肿块影，考虑复发，并可见高密度粒子影

2.讨论

AEF可分为原发性主动脉消化道瘘（primary aortoenteric fistulas，PAEF）及继发性主动脉消化道瘘（secondary aortoenteric fistulas，SAEF）。 PAEF 是由于动脉壁的破溃穿破消化道所致，常见于腹主动脉瘤，少数源于感染性疾病，极少数源于恶性肿瘤、溃疡及放疗后；SAEF常见于主动脉重建后，多因使用的人工血管或缝线被腐蚀后突入消化道所致，较原发性主动脉消化道瘘多见。80%的SAEF发生在十二指肠，多见于水平段和升段[6-8]。

图2 直肠动脉造影并栓塞

图3 左侧髂外动脉瘤样突起，和内侧结肠分界不清（白箭头）

图4 腹主动脉造影显示左侧髂外动脉一瘤样突起（黑箭头）

图5 左侧髂外动脉置入覆膜支架前后造影图示

本例行肠系膜上、下及双侧髂内动脉造影均未见明显对比剂外溢，仔细分析CT及造影图像才作出正确诊断。对于出现下消化道大出血的盆腔肿瘤患者，尤其是肿瘤与髂外动脉及肠管分界不清时，建议行髂外动脉造影。髂动脉破裂及假性动脉瘤覆膜支架置入疗效确切，本例术后血压及血红蛋白稳定，证明封堵有效。

AEF常表现为消化道出血、腹痛、腹部搏动性包块三联征，但典型三联征的发生率仅为11%，大部分患者因消化道大出血就诊。前哨性出血是主动脉消化道瘘的特征性表现，是一种间歇性的轻、中度出现，是大出血的前兆表现。这是因为首次出血时瘘口被机化的血栓堵塞而致使出血暂时停止，随后因血栓移动、脱落或血容量补足后动脉压力升高，导致灾难性大出血。这个出血间歇的时间窗70%以上患者超过7 h，50%超过24 h，29%超过1周，为手术提供了宝贵时机[6-8]。

AEF的诊断难度大，术前确诊率为0～36%。既往文献报道，对于可疑AEF者，应毫不迟疑地行剖腹探查以明确诊断。增强CT多作为一线诊断措施，特征性表现为：肠道周围动脉血管壁连续性中断、动脉内或后腹膜出现气体以及对比剂外溢进入肠道。磁共振难以区分腹主动脉旁气体及管壁钙化斑块，再者需要更长的检查时间，所以不作为常规检查方法。深部组织的超声图像难以分辨，仅在患者危重时才予以考虑。内镜诊断存在争议，可能会移动瘘管处血栓导致大出血，关注点多在炎症、溃疡等黏膜表面现象，不能发现活动性出血灶，延误治疗[9]。如CT提示AEF时，建议积极行动脉造影并行腔内隔绝治疗，因大部分患者一般情况差，不能耐受外科手术，可先行介入手术止血，必要时二期修补肠管。

综上，AEF罕见，诊断困难，死亡率高，关键在于早期诊断，增强CT是首选诊断方法，对于疑似AEF者建议积极行动脉造影或剖腹探查。

参考文献

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