赵树蕃，石冰

1.广州市妇女儿童医疗中心 口腔医学中心，广东 广州 510000；2.四川大学华西口腔医院 唇腭裂外科，四川 成都 610041

腭裂是口腔颌面部最常见的先天性畸形之一，腭部硬软组织缺失、肌肉结构和收缩异常等造成腭咽闭合功能不全，影响患者发音，造成严重后果。手术是治疗腭裂改善腭咽闭合功能的主要手段。临床研究显示，2岁以上患者的初期腭裂整复手术并不能获得良好的腭咽闭合及语音效果[1-2]。

腭裂手术方法的改进一直致力于增强软腭运动能力、增加软腭长度及缩小腭咽间隙。软腭内成形术（intravelar veloplasty，IVV）是重建腭部肌肉、增强软腭运动能力的主要术式，其手术效果优于不进行软腭内肌肉重建者，此观点已得到学界一致肯定。但回顾文献不难发现软腭内成形术，肌肉的重建方式和程度差异较大[3-4]。传统的软腭内成形腭裂整复术（traditional intravelar veloplasty，TIVV）与彻底的软腭内成形腭裂整复术（radical intravelar veloplasty，RIVV）是两种应用最广泛的IVV术式，分别代表不同程度的肌肉解剖重建方式。本研究对两种术式的疗效进行可量化的数据分析，以期为2岁以上初期手术患者最佳治疗方案的选择提供参考。

1 资料和方法

1.1 一般资料 选取1985年至2013年于华西口腔医院唇腭裂外科住院治疗的2岁以上初期腭裂患者的临床资料，按照手术方法不同分为2组：TIVV组与RIVV组。纳入标准：①完成初期腭裂整复术；②年龄≥2岁；③肌肉重建方法为IVV；④临床资料及语音资料完整。排除标准：①综合征型唇腭裂；②听力损失；③认知、发育迟缓；④神经运动疾病或心理障碍。本研究纳入220例初期腭裂整复术后患者，年龄4.0（2.6，6.1）岁，手术年龄2～24岁。收集出生日期、性别、腭裂类型、手术年龄、手术记录和术后语音评估资料。

1.2 方法

1.2.1 手术方法：TIVV将腭腱膜及腭肌于硬腭后缘游离，从鼻腔黏膜上解剖分离腭肌，与对侧缝合重建形成倒U型或倒V型肌肉环[3]。RIVV将软腭部肌肉、腱膜连同腭帆提肌从鼻腔黏膜上小心剥离下来，于双侧翼钩的后外侧深面可观察到呈圆柱状的紫红色提肌束为腭帆提肌，作为一个整体向后旋转重置至水平位置，两端肌束对位缝合形成横形肌肉环，恢复腭帆提肌环正常的解剖形态[2]。见图1。

图1 2种手术方法图示

1.2.2 临床资料：本研究选取2岁以上腭裂患者为主要研究对象，2～5岁为学龄前期，5岁以上口语的理解和产生基本与成人持平，因而将手术年龄分为2～5岁组及≥5岁组进行比较[5]。将术者经验划分为低年资外科医师（5～10年的手术经验）和高年资外科医师（10年以上的手术经验）进行比较[6]。腭裂类型分为：不完全性腭裂（incomplete cleft palate，ICP）、单侧唇腭裂（unilateral cleft lip and palate，UCLP）、双侧唇腭裂（bilateral cleft lip and palate，BCLP）及黏膜下腭裂 （submucosa cleft palate，SMCP）。

1.2.3 语音评估：语音评估是评价腭裂术后疗效的关键手段，由2位有10年腭裂语音评估经验的病理语音师执行。语音评估的时间至少为术后6个月，为肌肉功能恢复预留充足的时间。语音评估标准参照HENNINGSSON等[7]第十届国际唇腭裂及颅面裂会议通过的语音评估标准，包括测试共鸣状况的3个元音测试句和包含压力性辅音、低压力性辅音及混合鼻音的10个测试短句。共鸣及鼻漏气被划分为0～3共4个等级。正常共鸣（等级0）同时不存在鼻漏气（等级0）者为腭咽闭合完全（velopharyngeal closure，VPC）。存在中重度高鼻音（等级2和3）伴或不伴有持续性鼻漏气（等级2和3）为需接受二期手术，腭咽闭合不全（velopharyngeal insufficiency，VPI）。对少量判定有争议的个案，应用鼻咽纤维镜复核腭咽闭合状况。存在轻度高鼻音（等级1）或可闻及非持续性鼻漏气（等级1）其中的一种，考虑为边缘性腭咽闭合不全，综合鼻咽纤维镜及头侧发音位X线片，明确腭咽闭合功能的判定[8]。

1.3 统计学处理方法 采用SPSS22.0进行统计分析。计量资料以M（P25，P75）表示，2组间比较采用Mann-Whitney检验。计数资料以频数（%）表示，2组间腭裂类型、手术年龄分布、术者经验以及腭裂术后VPI发生率、腭瘘发生率采用χ2检验或Fisher精确检验；2组间高鼻音和鼻漏气程度比例的比较采用Mann-Whitney检验。以手术年龄、腭裂类型、术者经验和手术方法为自变量，VPI发生率为因变量进行多因素logistic回归模型分析并依据两种手术方法行亚组分析。P＜0.05为差异有统计学意义。

2 结果

2.1 一般资料 2组患者性别、腭裂类型、手术年龄及施术者的手术经验差异均无统计学意义（P＞0.05）。所有患者中，29.55%的患者腭裂术后发生VPI，需要行二期手术改善闭合状态。2组患者腭裂术后VPI发生率、腭瘘发生率差异无统计学意义（P＞ 0.05）。见表1。

2.2 语音评估效果 语音评估效果显示，2组患者高鼻音和鼻漏气情况差异均无统计意义（P=0.206、0.792），见表2-3。

表1 患者的一般资料

表2 2组患者高鼻音程度比较[例（%）]

表3 2组患者鼻漏气程度比较[例（%）]

2.3 手术年龄 所有患者中，2～5岁组腭裂术后VPI的发生率低于≥5岁组（P＜0.05）。2～5岁组中TIVV组与RIVV组术后VPI发生率差异无统计学意义（P=0.619）；≥5岁患者中TIVV组与RIVV组术后VPI的发生率差异也无统计学意义（P=0.057），此结果提示随患者手术年龄的增加，两种术式的差异逐渐增大。TIVV组中，不同手术年龄腭裂术后VPI发生率差异无统计学意义（P＜0.05）。RIVV组中，不同手术年龄腭裂术后VPI发生率差异有统计学意义（P＜0.05），提示RIVV可能更适用于2～5岁组。见图2。

2.4 腭裂类型 相同腭裂类型组内，TIVV组和RIVV组间腭裂术后VPI发生率差异均无统计学意义（P＞0.05）。所有患者及同一个手术组内，不同腭裂类型术后VPI发生率差异也无统计学意义（P＞0.05）。见图3。

图2 手术年龄对术后VPI发生率的影响

图3 腭裂类型对VPI发生率的影响

2.5 手术经验 相同手术经验组内，TIVV组和RIVV组间腭裂术后VPI发生率差异无统计学意义（P＞ 0.05）；所有患者及同一个手术组内，高年资组和低年资组间腭裂术后VPI发生率差异无统计学意义 （P＞0.05）。见图4。

图4 手术经验对VPI发生率的影响

2.6 多因素logistic回归分析结果 所有患者的logistic回归分析结果显示，唯一显著相关的影响因素是初期腭裂手术的年龄。腭裂手术年龄每增加1岁，腭裂术后VPI的发生风险会增加1.107倍（OR= 1.107，95%CI=1.037～1.181，P=0.002），见表4。TIVV亚组logistic回归分析显示以上因素均不影响手术效果，RIVV亚组logistic回归分析手术年龄是手术效果的影响因素（OR=1.102，95%CI=1.025～1.185，P=0.009）。

表4 所有患者的多因素logistic回归分析结果

3 讨论

探寻适宜的手术方法、有效提高错过最佳手术时机患者的腭咽闭合功能是学者们关注的焦点难题。本研究结果提示：手术年龄是影响该类患者腭裂手术效果的唯一因素；TIVV与RIVV两种术式对2岁以上腭裂患者的手术效果及并发症的影响差异无统计学意义，但RIVV更适用于2～5岁患儿。

TIVV与RIVV最主要的区别是肌肉的解剖重建程度，2008年ANDRADES等[3]回顾分析了此两种方法在12个月患者中的应用，RIVV显著提高了腭咽闭合功能且不增加术后并发症的发生率。而本研究结果显示，尽管RIVV组实施了更彻底的肌肉解剖，但在2岁以上腭裂患者中TIVV组与RIVV组术后VPI发生率差异无统计学意义。这可能由于回顾性研究的偏倚、混杂因素和样本量少等造成。也有学者认为肌肉重建术较大的创面导致肌纤维化、瘢痕组织增生，可能在一定程度上降低软腭肌肉重建的效果[9]。但笔者针对两种术式设计的随机对照研究发现，腭裂术后TIVV组与RIVV组间最大有效软腭延伸度与最大有效软腭延伸率之间的差异均有统计学意义，提示RIVV没有因手术瘢痕影响软腭重建的效果，能有效改善软腭的运动功能[10]。RIVV手术操作技巧TSE 等[4]推荐采用从前向后、从外侧至内侧的解剖方式，在肌肉和黏膜分界明显处进行解剖成功率高，并可在鼻腔黏膜上留下薄层肌肉便于缝合。笔者认为RIVV作为肌肉重建方式中目前最优的演变方式，将逐渐得到全世界更大范围的认同。

另一方面，ABDOLLAHI等[11]指出，比较两种术式时应考虑软腭延长的程度。软腭肌肉的旋转重置及水平重建可以使软腭本身得到一定程度静态的延长，RIVV增加软腭的运动功能，有效软腭长度得到延长[12]。本研究中TIVV为早期的手术方式，采用Veau-Wardill-Kilner两瓣切口设计，后期逐渐过渡到Langenbeck双蒂瓣切口配合TIVV及RIVV行腭裂整复术，故TIVV组可获得更长的软腭延伸进而有助于腭咽闭合。这可能是导致本研究中TIVV组与RIVV组术后VPI发生率差异无统计学意义的原因所在，但早期术式对生长发育的影响也不容忽视。Furlow反向双Z成形术兼具软腭肌肉重建及延长的双重效果，但其较适用于腭隐裂、软腭裂等裂隙较窄的患者。SULLIVAN等[13]报道了两瓣法配合TIVV、Furlow法与咽后壁瓣三种术式治疗4岁以上的腭隐裂患者的疗效，结果显示Furlow腭咽闭合率更高。在改良的IVV中，20世纪70年代Peter Randall提出将两侧肌束重叠缝合可以缩紧腭咽肌环，提高腭咽闭合率。Furlow法增加软腭长度的同时把肌肉恢复至横向并以重叠的方式重建，呈现功能性的张力状态，使软腭的长度、厚度及动度均有提升。2014年石冰[14-15]发布应用Furlow的切口设计形式，增加软腭的长度，同时行RIVV，最大限度地重建腭帆提肌的 Sommerlad-Furlow创新术式。手术建立鼻咽侧壁松弛切口，将完全性腭裂的口、鼻腔裂隙分别变为ICP，而并不增加术后腭瘘率的风险[16]。2015年NGUYEN等[17]报道了做RIVV并行肌肉交叠缝合缩紧腭部肌肉环的软腭内重建术（Overlapping-IVV），此方法鼻腔黏膜采用直线切口设计，口腔黏膜采用Furlow切口设计。两种组合的创新术式均取得了更好的语音效果及更低的腭咽闭合不全率[18-19]。本研究RIVV组中，不同手术年龄腭裂术后VPI率差异有统计学意义，提示随着患者手术年龄的增加，软腭长度对于术后效果的重要性逐渐增强，组合术式是改善RIVV术后软腭长度不足的方案，可能更适用于2岁以上患者的治疗，但仍需进一步的临床研究证实。

BECKER等[20]在其研究中提及手术年龄的增加可能会影响RIVV的效果。本研究logistic回归分析及RIVV亚组分析结果显示，手术年龄是术后VPI发生率的重要影响因素，随着手术年龄的增加，腭裂术后VPI发生率也相应增加。这与国内外学者就腭裂年龄对术后语音状况的研究结果[21-22]相一致。基于研究结果及我们前期治疗经验，对于2岁以上错过最佳腭裂手术年龄患者，建议手术应尽早完成，在封闭裂隙的同时尽可能采用RIVV手术延长有效软腭长度，并联合延长软腭的切口设计（如Furlow 法等），才能取得更好的腭咽闭合功能。

众多研究力求阐明腭裂类型与手术效果之间的关系，但结果却存在广泛争议。多数学者认为腭裂术后VPI发生率与腭裂类型的严重程度呈正比[23]。而另一些研究则表明，单侧完全性腭裂术后语音效果优于硬软腭裂术后，推测犁骨附着的程度影响腭部发育为可能的影响因素。另单纯性腭裂的患者术后语音效果较差，这可能与单纯性腭裂患者中伴有某些不易辨识的综合征有关[21]。本研究中不同腭裂类型术后VPI的发生率差异无统计学意义，logistic 回归分析结果提示腭裂类型不是术后VPI率的影响因素。因此，我们认为腭裂类型对术后的临床结果无显著影响。

研究表明，手术经验的增加可有效降低腭裂术后VPI的发生率[3]，但也有研究并不支持这一观 点[24]。本研究示，2岁以上患者的腭裂手术不论由高年资医师执刀还是由低年资医师操作，术后效果差异无统计学意义。Logistic回归分析结果显示，手术经验不是影响二期手术发生率的一个因素，提示适合的手术方案确定后，如低年资外科医师规范操作也能取得近同于高年资外科医师的手术效果。

综上所述，对腭裂术式的比较研究的目的不是找出一种最完美的手术方法，而是针对不同患者选择最适合的手术方案。RIVV作为安全有效的软腭功能重建术，具有广泛的适用性。但延长软腭的手术方式则因人而异，尤其是小下颌等矢状向严重不足的患者，盲目延长可能会增加术后睡眠呼吸困难的概率[25]。RIVV有可能更适合2～5岁患儿，此结果启示随着患者手术年龄的增加，软腭长度对于术后效果的重要性逐渐增强，可能更适合应用SF等腭裂整复新方法。然而，两种手术的治疗效果未来尚需高质量随机对照临床研究进一步验证。