潘慧 陈雪清 李炀 孟超 郭倩倩 郑雪琴

人工耳蜗植入(cochlear implantation, CI)是重度、极重度听力损失的有效干预方式，使听力残疾儿童能够重获听力，为其学习并使用言语进行交流，最终回归主流社会提供了基础。普通话声调分为阴平、阳平、上声、去声四个调类，声调在普通话中承担着区别音节意义的功能，对提高言语可懂度具有重要作用[1]。使用普通话交流的人工耳蜗植入儿童的声调识别及产出存在障碍[2～5]，而植入年龄在3岁以下的人工耳蜗植入儿童比3岁后植入的儿童拥有更好的言语感知能力[6,7]。但目前关于3岁内人工耳蜗植入儿童的声调产出特点和发展规律的相关研究较少。由于在正常听力儿童声调习得的过程中，也会存在声调产出的错误(Li等，1977)，因此在研究人工耳蜗植入儿童声调产出特点和发展规律时，需要与正常听力儿童的声调产出特点进行对比。因此，本研究对使用普通话交流、3岁以内植入人工耳蜗且术后康复半年以上的学龄前语前聋儿童的单字声调产出能力进行测试，分析声调产出正确率、偏误率及偏误类型，比较其与正常听力儿童间的差异，总结其声调产出特点和发展规律，为临床人工耳蜗植入儿童康复效果的评估、建立个性化的康复方案及改善其言语清晰度提供参考。

1 资料与方法

1.1研究对象 以19例以普通话为母语且生理年龄在6岁以内的人工耳蜗植入儿童(CI组)为研究对象，生理年龄1.70～5.87岁，平均3.79±1.23岁；植入年龄0.64～2.46岁，平均1.28±0.55岁。其中，14例儿童对侧耳使用助听器(本研究测试过程中均停止使用)。按其听力年龄(即人工耳蜗开机至测试时的时长)分为3组：听力年龄<2岁组8例，其中男2例，女6例；听力年龄2～岁组6例，其中男3例，女3例；听力年龄≥3岁组5例，其中男1例，女4例。纳入标准为：①语前聋；②双耳重度、极重度感音神经性聋；③3岁内接受单侧人工耳蜗植入手术，术前无助听器使用经验；④耳蜗结构正常且电极全部植入；⑤无其他医学或心理、智力发育障碍；⑥术后言语康复半年以上。以24例以普通话为母语的6岁以内的正常听力(normal hearing, NH)儿童作为对照组(NH组)，其中2～、3～、4～、5～6岁组各6例，男女各半，平均生理年龄3.90±1.22岁。纳入标准为：①双耳均通过新生儿听力筛查；②无耳聋相关病史；③无听力、言语及语言发育迟缓；④无医学、心理、智力发育障碍。

1.2声调测试材料 研究使用中国社会科学院语言研究所研发的《1.5至6岁普通话儿童发音测试(北京地区)》词表(https://www.wjx.cn/jq/24739698.aspx)，词表以图片的形式呈现。该词表覆盖普通话语音系统中所有的声母、韵母和声调以及声韵母组合关系(音节结构)，测试词都是儿童熟悉的单音节词和双音节词。词表为不同性别及不同年龄段儿童设计不同的子词表，各子词表间均为平行词表，覆盖的语音学特征相同，具体测试词不完全相同。男、女童根据年龄不同，各分为阶段一、二、三、四、五、六共6个阶段子词表，共计12个子词表。根据年龄的不同，每个子词表包含90至140个词，年龄段越大使用的词表包含越多的词数，测试时根据受试者的生理年龄选择对应的词表，因涉及的词表较多，本文列举月龄54个月及以上的女童使用的阶段六词表为例(表1)。每个子词表中单音节词约占词数的一半，单音节词涉及的四个调类中阳平(约占30%)、上声(约占30%)占比略高于阴平(约占25%)、去声(约占15%)，去声数量最少(在儿童熟悉的单音节词中去声是数量最少的)。本研究中选取儿童产出的单字声调进行分析。

表1 《1.5至6岁普通话儿童发音测试(北京地区)》女童-阶段六词表(用于月龄达54个月及以上的女童)

1.3测试方法 采用图片命名法(picture-naming)对儿童的发音进行录音，测试时间约为30～40分钟。测试地点选择背景噪声小于45 dB A的房间，用笔记本电脑安装中国社会科学院语言研究所开发的儿童发音测试率进行测试并录音，录音设备使用外接声卡(品牌：Lexicon，型号：LEXI022-EU)及外接麦克风(品牌：AKG，型号：C1000S)，录音采样频率为44 kHz，采样精度为16 bit。测试时，受试者面对笔记本电脑屏幕，由测试者操作测试软件显示词表对应的彩色图片(图1)，并引导受试者对所示图片进行命名。如果受试者经引导，仍无法对某图片进行命名，则可播放软件内提前录制好的标准音进行带读，受试者每读一个词都作为一个样本(重复的词也单独算一个样本)。在测试过程中，测试者可根据受试者的状态适当安排短暂休息。测试完成后，通过中国社会科学院语言研究所开发的标注平台(调用PRAAT软件)对录音数据进行转写和标注。由2位听审者对录音进行分析，判断正误并标注偏误类型，听审者一致率达95%；判断不一致时由第3位听审者进行判断，确定最终结果。标注完成后，对标注数据进行提取，计算声调总正确率、各声调偏误率，统计各声调产出的偏误类型：若受试者实际产出声调与目标声调为同一调类，表示声调产出正确；若实际产出声调与目标声调为不同调类，表示声调产出有替代错误，将该偏误类型记为“目标声调-实际产出声调”(如将阳平替代为上声，则记为“阳平-上声”)；若实际产出声调存在偏误，但不是替代错误，无法判断该产出声调属于某个调类，则记为“目标声调-*”(如“阳平-*”)。

图1 图片命名法(picture-naming)示例图

1.4统计学方法 使用SPSS21.0进行统计分析。正确率及偏误率统计采用Mann-Whitney U检验，涉及多重比较时采用Kruskal-Wallis检验，用Bonferroni法校正P值，P<0.05为差异有统计学意义。此外对CI组的声调产出正确率与生理年龄、植入年龄、听力年龄进行Spearman相关性分析，显著性水平α=0.05。

2 结果

2.1CI组和NH组的声调产出正确率、偏误率和偏误类型 CI组与NH组的声调产出表现见表2。NH组声调产出总正确率平均为97.38%，各年龄段平均值均大于95%(表3)，各年龄段间声调产出总正确率及各声调偏误率无统计学差异(P>0.05)。CI组声调产出总正确率平均为74.17%，显著低于NH组(P<0.01)，各声调偏误率显著高于NH组(P<0.01)，而其错误模式与NH组类似，即两组各声调偏误率从高到低均为：阳平、上声、阴平、去声。比较CI组各声调偏误率，去声与阳平、上声之间存在统计学差异(P<0.05)，其它声调偏误率两两之间无统计学差异(P>0.05)(表4)。

表2 CI组及NH组声调产出总正确率及各声调偏误率

表3 NH组各年龄段声调总正确率及各声调偏误率

表4 CI组各声调偏误率的两两比较(P值)

图2为CI组和NH组的声调产出混淆矩阵，图中纵坐标代表应产出的目标声调，横坐标代表受试者实际产出的声调。两组声调产出的偏误类型主要为替代错误；其中，NH组声调产出的偏误较少，主要为阳平和上声的相互替代；CI组最易出现阳平和上声的相互替代，其次易将阳平和上声替代为阴平以及将阴平和去声相互替代，有时也会将阳平和上声替代为去声。

图2 CI组和NH组儿童声调产出混淆矩阵(图中颜色深浅代表不同的百分率值，“*”代表实际产出声调存在偏误，但无法判断其属于哪个调类)

2.2CI组各听力年龄组的声调产出正确率、偏误率及偏误类型 CI组各听力年龄组的声调产出表现见表5。随听力年龄的增长，CI组声调产出总正确率增加，各声调偏误率降低。声调总正确率及阳平、上声偏误率在听力年龄<2岁组与≥3岁组间存在显著性差异(P<0.01)，<2岁组和2～岁组、2～岁组和≥3岁组间无统计学差异(P>0.05)；阴平、去声偏误率在CI组内各年龄段均无统计学差异(P>0.05)。

表5 CI组不同听力年龄儿童声调产出总正确率及各声调偏误率

图3为CI组各听力年龄组的声调产出混淆矩阵，随听力年龄的增长，CI组声调产出偏误的分布由分散趋于集中，即各声调的偏误逐渐集中于某种偏误类型，而其他偏误类型的占比减少。比如阳平的偏误，由小年龄段的几种偏误类型(阳平产出错为阴平、上声、去声和“*”)，逐渐发展为两种错误类型(阳平产出错为上声和“*”)。

图3 CI组各听力年龄组声调产出混淆矩阵(图中颜色深浅代表不同的百分率值，“*”代表实际产出声调存在偏误，但无法判断其属于哪个调类)

2.3CI组声调产出正确率与生理年龄、听力年龄、植入年龄的关系 对CI组听力年龄、生理年龄、耳蜗植入年龄与其声调产出正确率的关系进行Spearman相关性分析(图4)，结果显示，声调产出正确率与听力年龄(r=0.788，P<0.001)和生理年龄呈正相关(r=0.684，P=0.001)，而与植入年龄无统计学相关性(r=-0.221，P=0.363)。

图4 CI组声调产出总正确率随听力年龄(a)、生理年龄(b)、植入年龄(c)的分布图

3 讨论

本研究初步探究了3岁以内单侧植入人工耳蜗的语前聋使用普通话儿童的单字声调产出特点和发展规律，并将其与正常听力儿童进行比较。以往研究显示正常听力儿童声调习得的时间存在差异。李嵬等[8]认为使用普通话儿童在2岁前已习得四个声调；Wong等[9]指出3岁使用普通话的儿童仍未完整习得四声。在本研究中，2～、3～、4～、5～6岁NH组儿童声调产出总正确率均值均大于95%，且各年龄段间声调产出总正确率及各声调偏误率无统计学差异，说明NH组儿童2岁时声调产出能力发展已趋于稳定。比较两组的声调产出表现，发现CI组整体的声调产出总正确率显著低于NH组，各声调偏误率显著高于NH组，但其错误模式与NH组相似，偏误率顺序为：阳平(35.97%)和上声偏误率(27.75%)高于阴平(13.87%)和去声(9.50%)(表2),这与以往的研究结果相一致[2,3,10,11]。分析原因可能是由于CI组自身存在听力障碍，在生理年龄相同的情况下，CI组的听力年龄小于NH组；其次，由于麦克风摄取声音能力不如人耳，CI儿童在声调感知上存在局限，难以听取准确的声调信息从而影响其声调产出，故CI组整体的声调产出能力弱于NH组。另外，在普通话声调中，阳平和上声的基频(F0)曲线都包含上扬的部分[1]，产生上扬声调需要维持声带持续收紧(Snow等，1998)，且两者时程较阴平和去声更长[1]，因此对气息和声带的控制能力要求更高；故阳平和上声的产出相对于阴平和去声更难以掌握。但是在本研究中，虽然CI组的阳平、上声的偏误率高于阴平、去声，但仅在去声与阳平、去声与上声间存在统计学差异，而阴平与阳平、阴平与上声间无统计学差异。

就偏误类型而言，本研究中NH组的声调产出偏误较少，主要为阳平和上声的相互混淆，与以往研究一致[11]。CI组的偏误模式与NH组类似，偏误主要为替代错误，最容易发生的替代类型为阳平和上声的相互替代，其次为将阳平和上声替代为阴平以及阴平和去声的相互替代。从音调感知的角度分析，阳平和上声有相似的声学特征，因此容易混淆；而CI儿童声调产出客观声学特征的相关研究发现，CI儿童声调的F0曲线相对趋于平坦，因此其产出声调更易被感知为阴平[12～15]。这可能是由于听觉发育的滞后，导致CI儿童对声带等发音器官的控制和协调能力不足，因此在声调产出的精细控制上存在困难。既往研究中得出CI儿童声调产出的主要偏误类型与本研究略有不同，这些研究发现当目标声调为阳平和上声时，CI儿童实际产出声调最易错成阴平声调[3,11]。产生此差异的原因可能是：这些研究中CI儿童植入年龄范围较大(3岁以上植入儿童约占半数)，而本研究中CI组植入年龄均在3岁以下，得到了早期干预并进行有效言语康复，因而对声带的控制能力相对较好，有更好的声调产出能力。这一结果也提示，早期干预并进行有效康复有助于CI儿童获得更好的声调产出能力。

本研究发现随听力年龄的增长，CI组声调产出总正确率增加，各声调偏误率降低，偏误类型的分布由分散趋于集中。听力年龄≥3岁组的声调产出总正确率平均为96.05%(表5)，且个体声调产出总正确率均在90%以上(图4a)，显著高于<2岁组；<2岁组和2～岁组、2～岁组和≥3岁组间的声调产出总正确率无统计学差异。这一结果表明，植入年龄小于3岁的CI儿童术后声调产出能力是逐渐进步的，术后3年发展趋于稳定。术后3年内是其声调产出能力发展的关键时期，应加强干预，进行有效的言语康复。此外，CI组的阴平、去声偏误率在各听力年龄组间均无统计学差异，说明其阴平、去声产出能力在2岁前已趋于稳定。但本研究样本量相对较小，以上结论还有待加大样本量进一步验证。

本研究中CI组的声调产出正确率与植入年龄无统计学相关，但与听力年龄和生理年龄呈正相关。以往研究认为，植入年龄是影响CI儿童声调产出的重要因素，声调产出正确率与植入年龄呈负相关[2,3,10,11,16]；该差异的原因可能是本研究对象为3岁内植入人工耳蜗的儿童，植入年龄范围相对较小且圴为早期植入，故未发现与声调产出正确率的相关性，这也说明了早期植入的重要性。此外，以往研究对于人工耳蜗使用时长(即听力年龄)对声调产出正确率的影响的结论不一致。Peng等[2]和Zhou等[10]认为植入年龄是CI儿童声调产出表现的唯一预测因子，与人工耳蜗使用时长无关；而Han等[3]和毛弈韬等[11]认为CI儿童声调产出正确率与人工耳蜗使用时长呈正相关；Lee等[16]认为植入年龄和耳蜗使用时长对CI儿童的声调产出表现存在显著的交互影响，其研究中植入年龄<4岁组的CI儿童随人工耳蜗使用时间的增加，术后前2年的粤语声调产出正确率进步显著，2年后每年保持增长但与前一年的正确率无统计学差异；而植入年龄更大的两组CI儿童进步速度缓慢，获得显著进步所需要的时间更长。而对于生理年龄，以往研究认为 CI儿童声调产出正确率与生理年龄无明显相关性[3,11]。在植入年龄、听力年龄、生理年龄三个因素中，植入年龄与听力年龄是两个相互独立的因素，而生理年龄与植入年龄、听力年龄相互关联，本研究中植入年龄范围相对集中，植入年龄相对一定时，生理年龄与听力年龄是高度相关的，结果显示声调产出正确率与听力年龄有较强的相关性(r=0.788)，且与生理年龄间也呈现相关性(r=0.684)。

本研究初步得到了婴幼儿期植入人工耳蜗的语前聋儿童普通话声调产出特点和发展规律：3岁内植入人工耳蜗的语前聋儿童单字声调产出能力显著落后于正常听力儿童，但随听力年龄的增长逐渐提高，其发展在术后3年趋于稳定。本研究结果提示，早期植入和进行有效言语康复有助于人工耳蜗植入儿童在术后获得更好的声调产出能力。未来的研究可加大样本量，并对人工耳蜗植入儿童与正常听力儿童按不同听力年龄组进行比较，获得更加细化的结果。此外，本研究设计为横断面对比研究，存在受试者个体差异的影响，未来可对受试者进行随访跟踪，得到同一批受试者各年龄阶段的声调产出发展规律。