吴昌耀 李强辉 周维模 龙雪峰 全军利 农振良 张凯

目前，外科领域主流治疗先天性肛门直肠畸形(anorectal malformations，ARM)的术式为后矢状入路肛门直肠成形术(posterior sagittal anorectoplasty，PSARP)和腹腔镜辅助肛门直肠成形术(laparoscopic assisted anorectoplasty，LAARP)，其中PSARP术式是治疗肛门直肠畸形的标准术式[1]。Georgeson等[2]首次报道了采用腹腔镜辅助肛门成形术治疗中高位ARM，随着病例的增加、经验的积累和随访时间的延长，以及医生对不同类型ARM认识的不断深入，在中位、低位ARM中应用腹腔镜治疗病例也有报道[3-4]。业内仍有相当一部分学者对两种术式的治疗效果以及安全性存在较大疑问[5-6]。我们对两种术式的优劣性进行比较。现报道如下。

对象与方法

一、对象

1.纳入标准：(1)符合第7版《儿科学》中关于ARM的诊断标准[7]；(2)均于出生后1～2天完成一期造口术；(3)患儿家长知情同意并签署同意书。排除标准：合并先天性心脏病、21-三体综合征等其他遗传学疾病；新生儿缺血缺氧性脑病等无法耐受一期造口；低位无肛患儿。本研究为前瞻性随机对照研究，本研究获得医院伦理委员会并批准，符合《赫尔辛基宣言》。共纳入2012年4月～2017年5月科收治的ARM患儿80例，随机分为LAARP组(42例)和PSARP组(38例)。两组患儿性别、月龄、合并症等基线资料方面比较差异无统计学意义(P>0.05)，具有可比性。见表1。

二、方法

所有患儿均行经典的三期手术方案，即一期造口，二期腹腔镜或后矢状入路肛门成形术，三期造口还纳术；其中一期造口在出生后1～2天内进行。在本研究过程中，LAARP组有15例患儿是在外院完成一期造口后转至我院进行二期直至三期手术；PSARP组中有10例是在外院完成一期造口后转至我院行二期直至三期手术的。其余患儿均在我院出生直接转至我院小儿外科进行一期造口术。所有患儿于术后2周开始使用扩肛棒扩肛治疗，持续3个月，预防肛门狭窄。待二期手术恢复后行三期造口还纳术。

表1 两组患者基线资料比较

1.LAARP组：腹腔镜辅助下通过两中心用气腹针、外套膨胀性外鞘、14号扩肛器塑形肛管，而后在隧道中放入10 mmTrocar，自盆底Trocar处置入抓钳，将直肠盲端从隧道开始至Trocar一起拖出，最后对直肠盲端和肛穴处皮肤进行间断缝合。最后观察患儿生命体征，无腹腔内出血，结肠无张力、血运良好，对盆底腹膜进行间断缝合，解除气腹，缝合各Trocar孔，术毕。

2.PSARP组：麻醉成功后，留置导尿管作为标记。在电刺激仪辅助下切开旁矢状纤维、肛提肌，切除尾骨尖，保留肛门括约肌复合体。在直视状态下游离直肠，处理直肠前壁瘘管，将直肠远端拖至肛门口吻合，缝合肛提肌，关闭切口。在患儿骶尾部后正中作矢状切口，于后正中线处处理肛门括约肌、肛提肌，分离直肠，最后对肛提肌、直肠、肛门括约肌复合体进行缝合，固定成形，术毕。

3.观察指标：记录两组患儿围手术指标、术后并发症情况、术后肛门测压结果及小儿3岁后采用2005年制订的Krickenbeck标准测定肛门直肠功能[8]。

三、统计学处理

结 果

1.两组患儿围手术期指标比较见表2。结果表明，LAARP组手术时间、术中出血量、术后住院时间低于PSARP组，差异有统计学意义(P<0.05)。

表2 两组患儿围手术期指标比较

2.两组患儿术后并发症比较见表3。结果表明，LAARP组术后总并发症发生率低于PSARP，差异有统计学意义(P<0.05)。

表3 两组患儿术后并发症比较(例，%)

3.两组患儿肛门直肠测压结果比较见表4。结果表明，两组患儿直肠肛门抑制反射、高压区长度比较差异无统计学意义(P>0.05)；LAARP组和PSARP组肛管静息压分别为(29.43±7.11)mmHg和(21.89±7.95)mmHg，两组比较差异有统计学意义(P<0.05)。

表4 两组患儿肛门直肠测压结果比较

4.两组患儿随访肛门直肠功能比较见表5。随访截止时间为2019年7月31日，LAARP组术后随访时间为39个月(20～62个月)；PSARP组术后随访时间为40个月(21～61个月)；LAARP组随访期间共有2例患儿失访，PSARP组随访期间有3例失访；由于肛门直肠功能评估在3岁以上患儿中才能得出相对有意义的评价，最终LAARP组中有36例患儿进行了肛门直肠功能评估，PSARP组有31例进行了肛门直肠功能评估。结果显示，两组患儿自主排便运动、污便评级比较，差异无统计学意义(P>0.05)，但LAARP组患儿便秘程度低于PSARP，差异有统计学意义(P<0.05)。

5.术中及术后典型病例照片见图1。

表5 两组患儿随访肛门直肠功能比较(例)

讨 论

ARM是小儿最常见的消化道畸形，产前检查难以确诊，往往是在新生儿出生后才被确诊。根据直肠盲端与耻骨直肠肌的关系将ARM分为高位、中位、低位3类畸形，对于低位肛门直肠畸形选择一期会阴肛门成形术已达成共识[9]。中位、高位肛门直肠畸形选择何种术式一直是外科医生关注的焦点。ARM最终治疗目的是恢复正常的消化道结构和肛门直肠功能，良好的手术效果对于术后肛门功能的恢复至关重要。

本研究结果显示，LAARP组围手术期指标优于PSARP组，印证了腹腔镜在减少创伤、促进术后恢复中的疗效。腹腔镜辅助所形成的切口远小于后矢状入路切口，术中无需切开肛门括约肌复合体，借助于清晰广阔的视野，最大限度降低了副损伤和出血量。国外一项出血量和住院时间的统计学分析也证实了相同的结果[10]。腹腔镜对于直肠的游离更加充分，消除了直肠张力过高的问题，清晰显露盆底肌肉，对于寻找肌肉复合体中心、减少对复合体的损伤及避免后期瘢痕愈合方面发挥了一定优势[11]。

LAARP组总并发症发生率低于PSARP组，且单项切口裂开/感染发生率低于PSARP组，并发症的差异主要集中在切口裂开/感染和直肠脱垂方面。有研究表明，采用MRI评估括约肌的对称性、周围瘢痕组织和重建肛门位置，发现LAARP获得了更好的肛门括约肌对称性，更少的瘢痕和肛周纤维组织，术后发生肛门狭窄更少[12]。术后直肠黏膜脱垂一直是受关注的并发症，LAARP术后直肠黏膜脱垂发生率更高，约9%～46%[13-14]，本研究中无统计学差异可能与样本量较小有关。其原因可能是因为后矢状入路对于直肠分离较少，近端直肠还会固定在盆隔上，减少了直肠黏膜脱垂的发生。腹腔镜技术由于对直肠过多的游离，且术中不打开平滑肌复合体，无法逐层缝合固定直肠远端，导致远端牢固性较少。游离直肠能够充分降低周围张力，但是增加直肠黏膜脱垂的风险，这一矛盾尚需要业内专家共同努力解决。有研究表明，通过减少松解乙状结肠系膜，切除直肠远端肥厚部分，缝合后能保证直肠有一定张力，使得直肠黏膜脱垂发生率降低[15]。但这一结果尚需要进一步论证。

最近发表的一篇Meta分析指出，LAARP术后肛管静息压高于PSARP组，两者肛管高压带长度与肛门直肠抑制反射无差异[16]；本研究结果与文献报道一致。有研究指出，骨盆神经和肌肉的质量对于术后排便情况起着决定性作用，LAARP在更加清晰可视化的操作下，在减少耻骨直肠肌周围的神经和肌肉的损伤无疑具有优势[17]。有学者认为，末梢神经对于维持括约肌的感觉和功能具有很大作用，腹腔镜技术避免了后矢状入路对于肛门括约肌以及末梢神经的损伤[18]。

肛门直肠畸形手术的最终目的是恢复正常的肛门直肠功能，由于年龄<3岁的患儿不能很好地控制自身排便，所以该项功能评估多在3岁以后进行。研究显示，中高位肛门直肠畸形的患儿术后多存在排便功能差，主要集中在便秘、污便和大便失禁方面[19]。本研究中，两组患儿均具有良好的自主排便能力和较少的污便发生率；但在术后便秘方面，LAARP组效果更佳。可能是因为腹腔镜具有放大功能，能够自盆腔看到两侧的耻尾肌，同时配合会阴部电刺激可准确辨认复合体肌肉收缩中心，结合会阴部小切口将直肠自盆底隧道拖出准确的放置于横纹肌复合体中心，减少对横纹肌复合体的损伤。在很大程度上降低了术后便秘的发生率。一项Meta分析集中了5篇文献采用采用 Krickenbeck分类法评估术后的排便功能，显示 LAARP手术组有更高的自愿排便比例，更好的污粪和便秘状态[20]。

本研究比较了两种术式的优劣，LAARP具有明显优势。但是本研究受到样本量限制，结论尚需要大样本长期随访进一步论证。另外，在评估肛门直肠功能方面，存在一些父母不愿意将不良事件报告给小儿科医生，对于最终结果可能会产生一定偏倚。

综上所述，相对于PSARP术式，LAARP手术是治疗小儿ARM的可靠手段，具有更短的手术时间、更少的术后并发症发生率，对于预防术后便秘和提高肛管静息压具有较好的作用。