万映利，田杰，侯筱蓉

心肌病是儿童期非常严重的疾病，预后差，病死率及致残率高［1］。同时，研究表明近年国内心肌病的发病人数呈逐渐增加趋势［2］。因此，分析儿童心肌病领域的研究现状，预测该领域的研究前沿，对于儿童心肌病的深入研究具有重要指导作用。文献计量学是借助文献的各种特征的数量，采用数学与统计学方法进行描述、评价和预测科学技术的现状与发展趋势的科学［3］。本研究运用文献计量学方法，以Web of Science、PubMed、中国知网与万方数据知识服务平台作为数据检索源，借助CiteSpace可视化分析软件，以共现、聚类、突现的新视角对近20年国内外儿童心肌病相关文献进行分析，旨在为国内相关科研工作者提供该领域研究现状及前沿信息。

本研究创新点：

本研究融合了Web of Science、PubMed两大外文数据库及中国知网与万方数据知识服务平台的资源，较全面地收集了国内外儿童心肌病的文献数据，以共现、聚类、突现的新视角对儿童心肌病研究领域的机构合作情况及关键词进行分析，展现了儿童心肌病研究的现状及前沿，为该领域的研究提供线索。

1 资料与方法

1.1 资料来源 英文文献以Web of Science核心合集数据库（SCI-Expanded、SSCI、ESCI）、PubMed数据库为数据来源，中文文献以中国知网、万方数据知识服务平台为数据来源，于2018-04-12检索儿童心肌病相关文献，下载全部文献题录并以纯文本格式保存作为数据集。

1.2 检索策略 Web of Science的检索策略为：“TS=〔cardiomyopath* AND （child* OR infant*）〕AND PY=1997-2017”。PubMed的检索策略为：“（“cardiomyopathies”［MeSH Terms］ OR “cardiomyopathies”［All Fields］ OR “cardiomyopathy”［All Fields］） AND （“1997/01/01”［PDAT］：“2017/12/31”［PDAT］） AND （“child”［MeSH Terms：noexp］ OR “child，preschool” ［MeSH Terms］ OR“infant”［MeSH Terms］ OR “infant，newborn”［MeSH Terms］ OR “infant”［MeSH Terms：noexp］）”。中国知网、万方数据知识服务平台限定文献类型为期刊后进行高级检索，检索策略为：主题为“心肌病”（精确检索），时间为“1997—2017”，文献分类为“医药卫生科技—儿科学”。检索时间为建库至2018-04-12。

1.3 文献纳入与排除标准 纳入标准：（1）研究对象为年龄＜18岁的心肌病患儿；（2）语种限定为中英文。排除标准：（1）重复报道的文献；（2）信息太少无法利用的文献。

1.4 研究方法

1.4.1 数据处理 采用Notepad++软件打开原始文件对部分文献的缺失信息进行补充。英文文献采用CiteSpace 5.2.R1软件进行去重合并处理。中文文献采用EndNote X7软件进行去重处理。

1.4.2 数据分析 采用文献计量学研究方法，借助Bibexcel软件进行文献计量学分析，统计刊载文献的期刊。采用CiteSpace 5.2.R1软件分析文献的发表年代、国家/地区、研究机构、期刊、研究热点及前沿。设置阈值为：Slice Length=1，Selection Criteria选 择 TOP50， 分 别 选 择“Country”“Institution”“Keyword”三个节点分析文献的国家、机构、研究热点及前沿。

深基坑支护技术作为土建基础施工过程中的常见技术手段，其应用效果直接决定最终建筑物的工程质量。从作用上来看其具有稳定内部结构、维持建筑平衡、提升应用安全性等效果，所以本文讨论深基坑支护常见几种技术的应用对于我国土建施工水平的提高具有重要的现实意义。

1.4.3 指标解读 CiteSpace 5.2.R1软件是科学知识图谱可视化软件，是运用共现和聚类的方法对文献进行可视化分析的Java应用程序［4］。CiteSpace 5.2.R1软件中的节点中心性是量化该节点在网络中地位的重要性，中心性越高，表示网络中越多的联系需要通过该节点，因此该节点在网络中常发挥桥梁的作用，能够对其他节点的交流产生一定的控制能力［5］。研究文献关键词的聚类网络可总结近年的研究热点。文献的关键词是文献内容中重要信息的体现，是该文献内容中出现频次相对较高的核心词汇的代表，是反映文献内容的重要标签之一［6］。在关键词聚类网络中，CiteSpace 5.2.R1软件依据网络结构和聚类的清晰度计算模块值（Q）、平均轮廓值（S），Q＞0.300代表划分的结构合理，S＞0.500代表聚类合理［4］。研究文献的突变词可预测该领域的研究前沿。某一主题下一段时间内的突变词是该领域热点突然增长的标志，是该主题未来发展趋势的重要量度［7］。CiteSpace 5.2.R1软件将词频变化率高的术语从大量的术语中检测出来，依靠频次的变动趋势来确定某领域的研究前沿［8］，其内嵌突变词算法思想主要源于2003年KLEINBERG［9］提出的“突变侦测算法”。突变的大小用突变值表示，突变值越大，表明与该突变词相关的主题发展趋势越明显［10］。

2 结果

2.1 国内外儿童心肌病研究概况

2.1.1 文献发表年代分布 通过数据库初检出相关文献12 472篇，包括Web of Science核心合集数据库检出5 412篇英文文献，PubMed检出6 456篇英文文献，中国知网检出196篇中文文献，万方数据知识服务平台检出408篇中文文献。将所有英文文献导入CiteSpace 5.2.R1软件进行去重处理，发现560篇PubMed检出的英文文献缺失年份字段，采用Notepad++软件打开原始文件，人工补充缺失字段后，再次采用CiteSpace 5.2.R1软件进行去重处理，共得到9 816篇英文文献，并分析1997—2017年英文文献的年代分布情况，结果显示儿童心肌病领域的英文文献数量整体呈上升趋势，2014—2017年呈下降趋势（见图1）。

604篇中文文献采用EndNote X7软件进行去重处理后，共得到585篇中文文献，并分析1997—2017年中文文献的年代分布情况，结果显示儿童心肌病领域的中文文献2014—2017年呈下降趋势（见图2）。在Web of Science进行结果精炼，得到140篇我国发表的英文文献。在PubMed中增加“China［Affiliation］”的限定条件，得到246篇我国发表的英文文献。将386篇我国发表的英文文献导入CiteSpace 5.2.R1软件进行去重处理后，得到362篇我国发表的英文文献，并分析1997—2017年我国发表的英文文献的年代分布情况，结果显示我国发表的英文文献数量呈上升趋势，2015—2017年文献数量增加幅度较大（见图2）。

2.1.2 国家/地区分布情况 采用CiteSpace 5.2.R1软件中“Country”节点分析1997—2017年儿童心肌病领域中、英文文献的国家/地区分布情况，共160个国家/地区，美国的文献数量最多，中国位居第9名，文献数量排名前10名的国家/地区情况见表1。

图1 1997—2017年儿童心肌病领域英文文献的年代分布情况Figure 1 The publication year distribution of English literatures concerning pediatric cardiomyopathy from 1997 to 2017

图2 1997—2017年儿童心肌病领域中文文献及我国发表的英文文献的年代分布情况Figure 2 The publication year distribution of English literatures published in China and Chinese literatures concerning pediatric cardiomyopathy from 1997 to 2017

表1 1997—2017年儿童心肌病领域中、英文文献数量排名前10名的国家/地区情况Table 1 The top 10 countries/regions in number of published literatures concerning pediatric cardiomyopathy from 1997 to 2017

2.1.3 研究机构分布情况 儿童心肌病领域英文文献数量排名前5名的研究机构主要位于美国，文献数量最多的为Harvard University（美国），其次为 Baylor College of Medicine（美国）、Texas Children's Hospital（美国）、University Toronto（加拿大）、Stanford University（美国）。儿童心肌病领域英文文献的研究机构合作网络较为密集，与其他机构合作较多（见图3）。儿童心肌病领域中文文献及我国发表的英文文献的数量最多的研究机构为上海交通大学，其次为山东大学附属省立医院、北京大学第一医院儿科、重庆医科大学附属儿童医院、复旦大学，儿童心肌病领域中文文献及我国发表的英文文献的研究机构合作网络稀疏，与其他机构合作较少（见图4）。

图3 儿童心肌病领域英文文献的研究机构合作网络Figure 3 Cooperative network of research institutions for English literatures concerning pediatric cardiomyopathy

图4 儿童心肌病领域中文文献及我国发表的英文文献的研究机构合作网络Figure 4 Cooperative network of research institutions for English literatures published in China and Chinese literatures concerning pediatric cardiomyopathy

2.2 研究热点统计分析 由于本研究分析儿童心肌病的相关文献，所以分析时剔除了“children”“infant”“child”“adolescent”“pediatrics”“cardiomyopathy”“儿童”“心肌病”等与检索词相同的关键词。分别将2015—2017年儿童心肌病领域英文文献、中文文献的关键词采用对数似然率（LLR）法提取出各个聚类的主题进行分析，结果显示，英文文献的Q=0.501＞0.300、S=0.502＞0.500（见图5），中文文献的Q=0.576＞0.300、S=0.534＞0.500（见图6），表明英文文献、中文文献的聚类图效果均较好。

儿童心肌病领域英文文献的关键词被聚成5类，聚类规模较大，其聚类大小分别为17、17、16、15、14。英文文献的聚类标签即研究热点为：体外膜氧合（extracorporeal membrane oxygenation）、 心 血 管 疾 病（cardiovascular disease）、基因型-表型相关性（genotype-phenotype correlation）、有价值的预后工具（valuable prognostic tool）和临床结局（clinical consequence）（见图5）。其中，体外膜氧合聚类中“移植后结局”“小儿心脏移植效果”LLR较大，提示体外膜氧合对移植效果及结局的影响研究是该聚类的侧重点；心血管疾病聚类中“左心室心肌致密化”LLR较大，提示儿童心肌病作为一种严重的心血管疾病，其导致的心血管病变是该聚类的侧重点；基因型-表型相关性聚类中“肥厚型心肌病”LLR较大，提示基因型-表型相关性研究主要集中在肥厚型心肌病；有价值的预后工具聚类中“晚期癌症患者”“心室射血分数”LLR较大，提示该聚类主要侧重晚期癌症患者的预后评价与心室射血分数在预后评估中的应用研究；临床结局聚类中“孤立性左室心肌致密化不全”“心血管磁共振特征”LLR较大，提示孤立性左室心肌致密化不全的临床结局及心血管磁共振特征在心肌病临床结局中的评估运用是该聚类的侧重点。

表2 儿童心肌病领域文献载文量排名前10位的外文及中文期刊情况Table 2 The top 10 journals in number of published literatures about pediatric cardiomyopathy

国内儿童心肌病研究领域的关键词被聚成9类，聚类规模较小，其聚类大小分别为16、12、11、10、7、7、6、4、3。国内中、英文文献的聚类标签即研究热点为：蒽环霉素诱导的心脏毒性（anthracycline-induced cardiotoxicity）、ATPase缺陷型线粒体内膜蛋白ATAD3A（atpase-deficient mitochondrial inner membrane protein atad3a）、肌球蛋白结合蛋白C（myosin-binding protein c）、功能突变（of-function mutation）、TAZ突变（taz mutation）、儿童白血病（childhood leukemia）、基因产物表达（gene product expression）、慢性病（chronic condition）和家族性房间隔缺损（familial atrial septal defect）（见图6）。其中，蒽环霉素诱导的心脏毒性聚类中“B型利钠肽水平”LLR较大，提示蒽环霉素诱导的心脏毒性研究主要涉及B型利钠肽水平的分析；ATPase缺陷型线粒体内膜蛋白ATAD3A聚类中“显性遗传性痉挛性截瘫”“线粒体动力学”LLR较大，提示该聚类主要涉及的是显性遗传性痉挛性截瘫与线粒体动力学的研究；肌球蛋白结合蛋白C聚类中“限制性心肌病”LLR较大，提示该聚类主要侧重的是限制性心肌病肌球蛋白结合蛋白C的研究；功能突变聚类中“右心室出口”LLR较大，提示该聚类主要侧重右心室出口的功能突变研究；TAZ突变聚类中“新一代测序”“中国队列”LLR较大，提示该聚类主要涉及我国患儿TAZ突变研究；儿童白血病聚类中“心肌铁负荷”LLR较大，提示该聚类主要侧重于儿童白血病患者心肌铁负荷的研究；家族性房间隔缺损聚类中“新突变”LLR值较大，提示家族性房间隔缺损中基因的突变研究是该聚类的侧重点；基因产物表达和慢性病聚类中均无LLR较大的关键词。

图5 2015—2017年儿童心肌病领域英文文献关键词的聚类图Figure 5 Clustering diagram of keywords in English literatures concerning pediatric cardiomyopathy from 2015 to 2017

图6 2015—2017年儿童心肌病领域中文文献及我国发表的英文文献关键词聚类图Figure 6 Clustering diagram of keywords of research institutions for English literatures published in China and Chinese literatures concerning pediatric cardiomyopathy from 1997 to 2017

2.3 研究前沿统计分析 突显延续至2017年且突变值较大的关键词包括登记、联合、结局、心血管磁共振、心室辅助装置、遗传学、指南（见表3），即儿童心肌病的研究前沿为科学管理、临床结局、心血管磁共振、心室辅助装置、遗传学与相应指南。

3 讨论

儿童心肌病是儿童心血管专家研究的重点与难点，本研究结果显示，近20年儿童心肌病领域的研究成果整体呈增长趋势。近年国际儿童心肌病文献数量下降，可能与数据库收录近期文献不全有关。从2014年开始，国内心肌病研究中文文献数量递减，而英文文献数量增长迅速，说明我国心肌病研究逐渐面向国际。从该领域发文国家、机构、期刊的分布情况及关键词聚类突现分析可得出以下结果。

目前，致力于儿童心肌病研究的国家分布广泛，主要集中在美国、德国、意大利、加拿大、日本、英国、法国、土耳其、中国及荷兰等。其中，美国在该领域的研究从文献数量、中心性方面占显著优势，研究发文数排名前5名的机构主要位于美国。其次，国内外研究机构的合作网络图显示，国外儿童心肌病研究机构间的合作紧密，国内儿童心肌病研究机构合作较少。提示我国相关研究机构应注重机构间的合作，实现资源共享，共同攻克儿童心肌病研究领域的难题。

载文量排名前10位的外文期刊分析结果显示，0.57%的期刊发表了17.83%的文献；载文量排名前10位的中文期刊分析结果显示，3.12%的期刊发表了20.85%的文献。说明这些期刊在儿童心肌病研究领域比较活跃、处于核心地位，能够一定程度地代表该领域的研究水平。载文量排名前10位的外文期刊的影响因子显示，排名前10位的期刊质量较高，说明当前国际儿童心肌病总体研究水平较高；期刊主要是美国的杂志，说明美国在该领域的研究较前卫，但出现此结果可能的原因有Web of Science及PubMed数据库均为美国文献数据库，收录的美国期刊较多。载文量排名前10位的中文期刊中，一半的期刊为非中文核心期刊，提示该领域中文研究成果的质量还不高，国内儿童心肌病总体研究水平还有提升空间。

表3 1997—2017年儿童心肌病领域英文文献的突变值排名前15位的突变词情况Table 3 The top 15 words with the strongest citation bursts in English literatures concerning pediatric cardiomyopathy from 1997 to 2017

关键词聚类图显示，国际儿童心肌病研究聚类较集中、规模较大，说明形成了较为稳定的大规模的研究方向；国内儿童心肌病研究聚类较分散、规模较小，说明国内该领域还未形成稳定的大规模的研究方向。其次，国内外关键词聚类标签结果显示，国际上该疾病的临床结局与预后评估的研究较多，我国在此方面还未进行深入探讨。此外，从突变词结果显示，临床结局与科学管理是近年来该领域突显较明显的关键词。因此，今后儿童心肌病的研究可以从其临床结局与科学管理方向进行深入研究，从而指导临床实践。

本研究的局限性为CiteSpace软件只能处理英文与中文，因此本研究仅收集了该领域的中英文文献进行分析，用英文文献代表国际研究成果，可能会对研究结果造成一定影响。尽管存在上述瑕疵，但本研究融合了PubMed、Web of Science及中国知网与万方数据知识服务平台的资源，较全面地收集了国内外儿童心肌病的文献数据。

综上所述，目前儿童心肌病研究成果显著，我国儿童心肌病领域的研究逐渐面向国际，但未形成稳定的大规模研究方向，研究水平仍待提升，同时应注重机构间合作。

志谢：感谢重庆医科大学附属儿童医院心血管内科与小儿心血管病学研究室潘博、谭旭海在关键词分析结果解读过程中给予的帮助！

作者贡献：田杰进行文章的构思与设计，负责文章的质量控制及审校，对文章整体负责，监督管理；侯筱蓉进行文章的可行性分析，论文的修订；万映利进行文献/资料收集、整理，撰写论文。

本文无利益冲突。