叶小剑 许 翔 徐荣全 曾锦树 庄 勇

非HIV感染相关性腮腺良性淋巴上皮囊肿的超声表现

叶小剑 许 翔 徐荣全 曾锦树 庄 勇

HIV感染；腮腺疾病；淋巴囊肿；超声检查，多普勒，彩色

腮腺良性淋巴上皮囊肿（benign lymphoepithelial cysts，BLEC）少见，仅占腮腺病变的3.2%左右[1]。BLEC首次于1895年报道，其在成年HIV感染患者中的发病率高达6%[2]。HIV相关性与非HIV相关性BLEC的病理表现相似，但HIV相关性BLEC与非HIV相关性BLEC的流行情况不同，超声表现也不同。目前关于非HIV相关性BLEC的文献报道较少，本文回顾性地分析16例非HIV相关性BLEC的超声表现。

1 资料与方法

1.1 研究对象 收集2006年4月－2016年3月福建医科大学附属第一医院经手术与病理证实的非HIV相关性BLEC 16例，男11例，女5例；年龄30～85岁，中位年龄57岁。16例患者临床表现为颌面无痛性肿物，病程1个月～3年，体格检查均为腮腺区质韧占位，无压痛，无腮腺导管周围黏膜改变，无异常分泌，无面神经异常表现。

1.2 超声检查 使用Philips iU22、Siemens Sequoia512彩色多普勒超声诊断仪，探头频率8～13 MHz，彩色频率7.5 MHz。患者取仰卧位，头偏向健侧，稍后仰，采用直接扫查法，观察肿块的位置、大小、内部回声、边界、后方回声和彩色血流情况。

2 结果

2.1 手术及病理 16例患者均进行腮腺部分切除术，未发现面神经受累，其中6例可见腮腺内淋巴结反应性增生。术后病理均确诊为BLEC，14例囊腔内衬复层扁平上皮（图1），2例可见假复层纤毛柱状上皮，4例囊腔内可见胆固醇结晶。

图1 纤维结缔组织构成的囊壁，内衬复层扁平上皮（箭，HE，×10）

2.2 超声表现 16例病例发现16个病灶，均为单侧单发。病灶最大径线为0.92～4.11 cm，中位径线约2.18 cm。灰阶图像中，16例病灶边界清楚，均可见不均匀厚度的囊壁，内壁较光滑，未见明显乳头状实性突起。6例病灶内部呈无回声（图2），8例密集细弱点状高回声（图3），2例絮状高回声（图4），后方回声均见不同程度的增强。彩色血流图显示16例病灶内部均未见彩色血流信号。1例囊肿周边部分腮腺组织回声减低，纹理增粗。16例非HIV相关性BLEC的超声表现见表1。

表1 16例非HIV感染者患BLEC的超声表现

图2 男，57岁，腮腺BLEC。超声示囊肿透声良好

图3 男，51岁，腮腺BLEC。超声示囊肿内密集点状高回声

图4 女，66岁，腮腺BLEC。超声示囊肿内絮状高回声

3 讨论

BLEC是一种生长缓慢的良性病变，多见于腮腺。HIV相关性BLEC的发病年龄无明显特征性分布，非HIV相关性BLEC患者多数发病年龄较大，本组患者中位年龄为57岁。既往研究报道男、女发病比例为1.0∶1.3[3]，本组病例男、女比例为2.2∶1.0。非HIV感染相关性与HIV相关性BLEC的组织学与免疫组化表现相似[4]，镜下可见纤维结缔组织构成的囊壁，内衬多为复层扁平（鳞状）上皮，也可由柱状或假复层纤毛柱状上皮构成；囊壁内有大量淋巴细胞浸润，可见淋巴滤泡，囊液为浆液性，存在脱落细胞和角化蛋白[5]，部分存在胆固醇结晶；周围腮腺组织可以发现淋巴组织增生及受压后造成的阻塞性炎性改变，但无腺组织萎缩[2]。

有关BLEC的发病机制尚不明确，HIV感染相关BLEC的研究中，学者提出了两种假说：涎腺内淋巴结中残留的腺上皮在HIV病毒相关的反应性淋巴组织增生的刺激下增殖扩张；病毒造成淋巴组织的增殖引起涎腺导管阻塞，导致囊肿的形成[2,6]。无论何种假说，腮腺内淋巴组织的增生性改变均为BLEC的病因，这也是非HIV相关性BLEC的原因。本研究中有腺体内淋巴结反应性增生的患者占37.50%（6/13）。除病毒等感染因素外，腮腺的增龄性改变也是BLEC的病因，故非HIV相关性BLEC患者发病年龄相对较大。

HIV相关性BLEC通常累及双侧、多发[7]，多累及浅叶，为多囊性改变，病灶径线各异。本研究中非HIV相关性BLEC的超声表现为：①单侧单发，左、右侧与深、浅叶发病无差别。②病灶边界清楚，形态以类圆形为主。③囊壁回声相对较薄，但厚度不均一，内壁较光滑，无实质性凸起样改变。内部有分隔者呈菲薄条带状改变，囊壁及分隔上均无血流信号，提示囊壁及分隔结构中的细胞排列非肿瘤样改变。④囊腔内部的回声呈透声良好、密集细弱点状高回声、絮状高回声。此外，由于增大的病灶对于正常组织结构有压迫，可以造成周围腺体的阻塞性炎症改变，病灶周边的组织可出现回声减低，纹理增粗。

HIV相关性BLEC接受治疗后易复发[8-9]。非HIV相关性BLEC接受手术切除后基本无复发，本研究最长随访10年，未见复发。BLEC有发展成为淋巴瘤的风险，已有BLEC发展为上皮性肿瘤的报道[1]，对于非手术治疗的患者，要重视随访，怀疑肿瘤样改变时需进行穿刺活检[10-11]。

非HIV相关性BLEC需与常见的腮腺疾病鉴别，①腮腺区鳃裂囊肿：基本为第一鳃裂囊肿，多数具有与外耳道或皮面相连的瘘管样改变，临床表现为反复瘘管泌液或感染症状。本研究中有4例曾被误诊为鳃裂囊肿，原因是未追查瘘管，MRI或CT有助于瘘管的判断[12]。②腮腺囊肿：腮腺囊肿多为腮腺导管阻塞所致，超声可见扩张的腮腺导管以及引起导管扩张的管壁病变，或管腔内占位（如结石等）。③Warthin瘤：在超声图像上表现为多房细小囊性结构并有彩色血流信号，部分患者需要行病理检查才能确诊。因此，即使影像学检查有较典型的BLEC表现，仍建议行细针穿刺活检，以排除其他涎腺内占位，尤其是Warthin瘤[13]。

总之，腮腺BLEC临床少见，非HIV相关性BLEC患者与HIV相关性BLEC的病理表现相似，但临床及超声表现不同。超声对于腮腺BLEC有较好的诊断价值，但由于本病组织发生复杂，部分超声表现不典型，需要借助活检才能确诊。

[1]Maahs GS, Oppermann Pde O, Maahs LG, et al. Parotid gland tumors: a retrospective study of 154 patients. Braz J Otorhinolaryngol,2015, 81(3): 301-306.

[2]Mandel L, Reich R. HIV parotid gland lymphoepithelial cysts.Review and case reports. Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1992,74(3): 273-278.

[3]Wu L, Cheng J, Maruyama S, et al. Lymphoepithelial cyst of the parotid gland: its possible histopathogenesis based on clinicopathologic analysis of 64 cases. Hum Pathol, 2009, 40(5):683-692.

[4]Maiorano E, Favia G, Viale G. Lymphoepithelial cysts of salivary glands: an immunohistochemical study of HIV-related and HIV-unrelated lesions. Hum Pathol, 1998, 29(3): 260-265.

[5]Pillai S, Agarwal AC, Mangalore AB, et al. Benign lymphoepithelial cyst of the parotid in HIV negative patient. J Clin Diagn Res, 2016,10(4): MD05-MD06.

[6]Syebele K, Bütow KW. Comparative study of the effect of antiretroviral therapy on benign lymphoepithelial cyst of parotid glands and ranulas in HIV-positive patients. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod, 2011, 111(2): 205-210.

[7]Al-Maawali AA, Chacko AP, Javad H, et al. HIV disease presenting as a unilateral parotid gland swelling. Indian J Pediatr, 2008,75(10): 1087-1088.

[8]Steehler MK, Steehler MW, Davison SP. Benign lymphoepithelial cysts of the parotid: long-term surgical results. HIV AIDS (Auckl),2012, 4: 81-86.

[9]Mourad WF, Young R, Kabarriti R, et al. 25-year follow-up of HIV-positive patients with benign lymphoepithelial cysts of the parotid glands: a retrospective review. Anticancer Res, 2013, 33(11): 4927-4932.

[10] Kuan EC, Mallen-St Clair J, St John MA. Evaluation of parotid lesions. Otolaryngol Clin North Am, 2016, 49(2): 313-325.

[11] Fakhry N, Santini L, Lagier A, et al. Fine needle aspiration cytology and frozen section in the diagnosis of malignant parotid tumours. Int J Oral Maxillofac Surg, 2014, 43(7): 802-805.

[12] Patel R, More B, Kundral A, et al. Type II fi rst branchial cyst and sinus excision with preservation of facial nerve and parotid gland.J Pediatr Surg Case Rep, 2013, 1(2): 1-4.

[13] Dave SP, Pernas FG, Roy S. The benign lymphoepithelial cyst and a classi fi cation system for lymphocytic parotid gland enlargement in the pediatric HIV population. Laryngoscope, 2007, 117(1): 106-113.

R445.1；R781.7

2016-12-22

2017-03-03

（本文编辑 饶亚岚）

福建医科大学附属第一医院超声影像科 福建福州350005

许 翔 E-mail: riverpicture@163.com

10.3969/j.issn.1005-5185.2017.06.008