李忠哲 郭阳 田光磊

手部掌指骨动脉瘤样骨囊肿的诊断和治疗

李忠哲 郭阳 田光磊

目的分析手部掌指骨的动脉瘤样骨囊肿的临床表现，影像学特点，鉴别诊断和治疗方法与复发率的关系。方法回顾 2002 年至 2012 年，我院手外科明确诊断的 12 例手部掌指骨的动脉瘤样骨囊病例的临床症状、体征，X 线和 MRI 的影像学特点，术中大体特征及肿瘤性状表现，手术方法和植骨特点，手术后复发率等。结果12 例中发生部位掌骨 8 例，指骨 4 例。年龄和性别无明确特点。临床症状以局部膨胀性改变 ( 10 例 ) 和疼痛 ( 6 例 ) 为主要特点。X 线表现为膨胀性溶骨性病变，晚期可表现为皂泡样和吹气球样骨质破坏。MRI 可显示内部大小不一、信号强弱不等的囊腔和病灶内液平面。手术中可见骨皮质呈暗紫色，皮质膨胀变薄。手术采取高速磨钻刮除植骨 ( 4 例 )，段截植骨 ( 8 例 ) 等方式。术后复发 1 例。所有病例均经病理检查最后明确诊断。病理检查发现合并巨细胞瘤 1 例。结论手部掌指骨动脉瘤样骨囊肿临床罕见，临床表现特异性不强，易与其它肿瘤混淆，早期诊断常面临困难，根据病史特点和 X 线与 MRI 结合检查可明显提高诊断准确率，使用高速磨钻彻底刮除和瘤段切除植骨是防止复发的关键。

动脉瘤样骨囊肿；掌骨；指骨；骨肿瘤

动脉瘤样骨囊肿 ( aneurysmal bone cyst，ABC )是病因未明的侵袭性良性骨肿瘤，占良性骨肿瘤的 5%～6%[1]，可为原发性或继发性。其中发生于手部的不足 5%[2-3]，临床诊断和治疗选择常存在分歧。本病复发率高，预后相对较差，临床上对其认识不足。为提高对本病的认识，现将 2002 年至2012 年，我科收治 12 例手部发生于掌指骨的动脉瘤样骨囊肿病例。回顾报告如下。

资料与方法

一、一般资料

本组手部动脉瘤样骨囊肿病例资料共 12 例，男5 例，女 7 例。年龄 14～40 岁，平均 22 岁。肿瘤发生于掌骨 8 例，指骨 4 例。其中掌骨远端 8 例，近节指骨 3 例，末节指骨 1 例。患者发现肿物至就诊时间 1～10 个月，平均 6 个月。所有病例均无明确外伤史，其中 2 例为术后复发病例。

二、临床表现

12 例中以缓慢增大的局部肿块为主要表现10 例，其中 4 例合并局部疼痛；2 例以局部疼痛为首发症状，局部肿块不明显。其中 3 例合并病理性骨折。6 例合并软组织肿胀和局部皮温升高。5 例存在相邻关节活动受限。

所有病例均行 X 线检查，其中 5 例行 MRI 检查。10 例 X 线表现为膨胀性溶骨性病变，皮质变薄。晚期可表现为皂泡样和吹气球样骨质破坏。其中 7 例可见骨性间隔，3 例存在骨硬化缘。2 例膨胀性改变不明显，但可见皮质变薄，骨性间隔明显。5 例 MRI 可显示内部大小不一、信号强弱不等的囊腔和低信号间隔，其中 4 例显示病灶内液平面。2 例可见骨皮质断裂和软组织侵袭。

三、治疗方法

所有病例术前均行组织学活检和 X 线评估，经病理学明确诊断后行手术治疗。根据 X 线和 MRI影像学结果和术中发现评估关节面和骨骺的受累程度决定手术方法。4 例骨皮质完整，膨胀性改变较轻，病变不涉及关节面和骨骺，行高速微型电钻刮除，自体或人工骨植入手术。8 例骨皮质变薄或丧失完整性，膨胀性改变明显或软组织受累，其中5 例不涉及关节面和骨骺，予以瘤段截除，自体髂骨结构性植骨。3 例涉及关节面和骨骺，予以瘤段截除，自体髂骨结构性植骨，关节融合或成形术。

结 果

本组 12 例均获 6 个月至 5 年的随访，平均2.5 年。1 例局部复发者为 25 岁女性，行瘤段截除关节保留手术。复发时间在初始手术后 1 年，行再次手术瘤段截除，关节融合手术。所有病例未发生伤口感染和植骨排异反应。应用碳酸化羟基磷灰石修复骨缺损者，随访中 X 线可见碳酸化羟基磷灰石植入区密度均匀，受区宿主骨组织与碳酸化羟基磷灰石无明显融合，碳酸化羟基磷灰石吸收缓慢。

自体骨和结构性髂骨移植者均获得骨性愈合。本组病例术后均未发生继发性病理骨折。3 例行关节融合和关节成形手术的病例术后出现明显活动受限，5 例关节出现关节活动轻度受限，4 例关节活动正常。所有病例未发现有远隔部位转移的征象。术后所有病例均行大体标本病理学检查明确诊断。其中 1 例病理诊断骨巨细胞瘤合并动脉瘤样骨囊肿。

讨 论

动脉瘤样骨囊肿首次由 Jaffe 及 Lichtenstein 于1942 年描述[4]，约占原发性骨肿瘤的 5%～6%。发生于手部掌指骨的发病率更低，仅占动脉瘤样骨囊肿的 5% 左右。文献报道中多为个案和小宗病例报道，国内尚未见相关报道。

图1 第五掌骨动脉瘤样骨囊肿，X 线显示膨胀性溶骨性病变，皮质变薄Fig.1 Aneurysmal bone cysts in the 5th metacarpal. The X-ray showed expansive lytic lesion and the thin cortex

图2 MRI 可显示内部大小不一、信号强弱不等的囊腔和低信号间隔Fig.2 The MRI demonstrated cyst cavities of various sizes and different signal intensities and the low-signal interval

图3 行瘤段截除，髂骨取骨结构植骨术Fig.3 En bloc resection and iliac strut graft reconstruction

图4 骨愈合良好，塑形接近正常，术后未见复发Fig.4 Good bone union and excellent metacarpal remodeling. No recurrence was found after the operation

图5 示指动脉瘤样骨囊肿，X 线显示膨胀性溶骨性病变，皮质变薄，可见明显骨性分隔Fig.5 Aneurysmal bone cysts in the index fnger. The X-ray showed expansive lytic lesion, the thin cortex and obvious osseous septum

图6 术中所见，骨皮质呈青紫色，皮质变薄，有软组织浸润Fig.6 During the operation, the bone cortex became purple and thin and soft tissues infltration was noticed

图7 行瘤段截除，髂骨取骨植骨，关节成型术Fig.7 En bloc resection, iliac strut graft reconstruction and arthroplasty

图8 第四掌骨动脉瘤样骨囊肿，MRI 显示瘤体内液平面Fig.8 Aneurysmal bone cysts in the 4th metacarpal. The MRI showed fuid-fuid level was detected in the lesion

图9 中指近节动脉瘤样骨囊肿，X 线显示膨胀性改变不明显，皮质完整，关节面完好Fig.9 Aneurysmal bone cysts in the proximal phalanx of the middle fnger. The X-ray showed mild expansive and intact cortex and good joint surface

图10 MRI 显示内部大小不一、信号强弱不等的囊腔和低信号间隔Fig.10 The MRI demonstrated cyst cavities of various sizes and different signal intensities and the low-signal interval

图11 行高速微型磨钻刮除，人工骨植入术。人工骨吸收缓慢，新生骨质充填好，无复发Fig.11 Curettage by a high-speed micro drill and artifcial bone grafting. The artifcial bone was slowly absorbed, and the regenerative bone was well flled, with no recurrence

动脉瘤样骨囊肿虽然是良性肿瘤，但其生物学行为表现活跃，侵袭及破坏性特征明显，术后复发率高[2-3]。其临床特征和影像学表现相对缺乏特异性，可为原发性，也可继发于其它肿瘤，如骨巨细胞瘤和软骨母细胞瘤等。临床诊断常面临困难，我科的初步诊断率仅不足 20%。治疗方法多样常存在争议，因此临床上应予以重视。

动脉瘤样骨囊肿的发病年龄文献报道好发于10～20 岁，超过 40 岁的病例不常见。男女比例相等，但也有报道女性多于男性。好发部位掌骨多于指骨。病程进展较快，一般在半年内[5]。本组病例平均年龄 22 岁，成年人比例略高，儿童仅有 1 例。女 7 例，男 5 例，女性略高于男性。发病部位掌骨( 8 例 ) 高于指骨 ( 4 例 )。指别分布无明显特点，但病变集中于掌指关节附近 ( 掌骨远端和近节指骨 )。有文献报道本病与创伤有关，但本组全部病例均无明确外伤史。本组病例发现肿物至就诊时间 1～10 个月，平均 6 个月，与文献报道一致。

本组 12 例的基本临床表现是缓慢增大的局部肿块 ( 10 例 )，可伴有局部疼痛 ( 4 例 )。另有 2 例以局部疼痛为首发症状，局部肿块不明显。可合并病理性骨折 ( 3 例 ) 及局部相邻关节活动受限 ( 5 例 )，上述临床表现与文献报道基本一致[6]。掌指骨的局部肿块合并局部疼痛，对诊断有提示作用，但仍缺乏特异性。

动脉瘤样骨囊肿在不同的时期，不同部位有不同的影像学表现，早期表现为边缘较清晰的溶骨性骨质破坏，膨胀性改变不明显，当骨质破坏进行扩大时，并出现骨膜下囊状膨胀，并出现骨膜反应，病灶中可见粗细不等的骨嵴影，MRI 示病灶边为薄的低信号边界，可多发囊肿并发液平面形成[5-6]。本组病例 X 线表现为膨胀性溶骨性病变，皮质变薄。晚期可表现为皂泡样和吹气球样骨质破坏 ( 10 例 )。病变内可见到骨性间隔 ( 7 例 )，可存在骨硬化缘( 3 例 )。MRI 可显示内部大小不一、信号强弱不等的囊腔和低信号间隔 ( 5 例 )，可显示病灶内液平面( 4 例 )，可见骨皮质断裂和软组织侵袭 ( 2 例 )，上述影像学表现与文献报道基本一致。X 线平片显示病灶内骨性间隔和 MRI 显示低信号间隔和液平面是动脉瘤样骨囊肿的影像学特点，但仍然缺乏特异性，与巨细胞瘤和软骨母细胞瘤的影像学特点极易混淆，有时在病变早期与内生软骨瘤的影像学表现也有相似，因此极难鉴别。

尽管动脉瘤样骨囊肿局部侵袭性强，局部破坏严重，但病变相对局限，到目前为止未发现远隔部位转移的报道。因此现有治疗方法的焦点在于局部肿瘤控制。单纯局部刮除植骨的术后复发率高达60%[7]，目前已基本摒弃这种术式。为更好地控制局部复发，一些附加的辅助手术方式得到应用并取得了一定的效果。Marcove 应用瘤体刮除液氮冷冻加植骨的手术方式使术后复发率降至 18%[7]。Gibbs应用瘤体刮除加高速磨钻后植骨使术后复发率降至12%[8]。但这些手术的应用效果并不是在手部的病例取得的，针对手部掌指骨动脉瘤样骨囊肿的特点采用有针对性的治疗仍然是挑战性的工作。由于掌指骨的动脉瘤样骨囊肿的病例报道较少，但通过这些零星的报道仍然可以找到治疗方法选择的线索。Frassica 报道 10 例掌指骨 ABC 的手术结果，7 例单纯刮除植骨的病例中有 4 例复发，而采取瘤段截除植骨的 3 例没有复发[9]。Gundes 报道的 1 个病例采用瘤段截除植骨，没有复发[10]。Basarir 报道的 4 例中，3 例采用单纯刮除植骨的病例有 2 例复发，1 例采取瘤段截除植骨没有复发[11]。Jafari 报道12 例动脉瘤样骨囊肿完全采用瘤段截除结构性植骨，仅有 1 例复发[12]。我们认为：对于病变较小、骨皮质完整、膨胀性改变较轻、病变不涉及关节面和骨骺的病例，病灶内刮除附加辅助手段彻底清除瘤体并植入自体或人工骨是合理的手术方式。采取瘤段截除手术治疗动脉瘤样骨囊肿，局部肿瘤控制率可达 90%，但对术后功能影响较大。对于合并病理性骨折、肿瘤进行性发展，或关节面受累较大者，是首选的手术方式。因此本组病例，我们根据上述原则分别采用瘤内刮除加高速微型电钻刮除植骨手术 ( 4 例 ) 和瘤段切除髂骨结构性植骨手术( 8 例 )，术后平均 2.5 年的随访，仅 1 例复发。

对于其它辅助性手术，如液氮冷冻和骨水泥填充等方法，由于考虑并发症较多，未予采用。在手部掌指骨 ABC 的刮除中，微型高速磨钻可通过开较大的骨窗后，完全可以做到瘤体的彻底刮除，因此是值得推荐的手术方式。术后并发症主要包括 1 例出现骨骺早闭；3 例行关节融合和关节成形手术后出现明显活动受限。未发现伤口感染和激发病理性骨折。对于首次手术复发的病例，仍然可以通过上述手术方式施行，本组 2 例复发病例手术后没有出现复发。鉴别诊断主要是骨巨细胞瘤；软骨母细胞瘤和毛细血管扩张性骨肉瘤等，临床鉴别困难，主要依靠病理学检查鉴别。

[1] Huvos AG. Bone tumors: diagnosis, treatment, and prognosis. ed2. Philadelphia: Saunders. 1991.

[2] Athanasian EA, McCormack RR. Recurrent aneurismal bone cyst of the proximal phalanx treated with cryosurgery: a case report. J Hand Surg (Am), 1999, 24(2):405-412.

[3] Frassica FJ, Amadio PC, Wold LE, et al. Aneurysmal bone cyst: clinicopathologic features and treatment of ten cases involving the hand. J Hand Surg (Am), 1988, 13(5):676-683.

[4] Jaffe HL, Lichtenstein L. Solitary unicameral bone cyst with emphasis on the roentgen picture, the pathologic appearance, and the pathogenesis. Arch Surg, 1942, 44(9):1004-1025.

[5] Athanasian EA. Aneurysmal bone cyst and giant cell tumor of bone of the hand and distal radius. Hand Clin, 2004, 20(3): 269-281.

[6] Ropars M, Kaila R, Briggs T, et al. Aneurysmal bone cysts of the metacarpals and phalanges of the hand. A 6 case series and literature review. Chir Main, 2007, 26(4-5):214-217.

[7] Marcove RC, Sheth DS, Takemoto S, et al. The treatment of aneurysmal bone cyst. Clin Orthop Relat Res, 1995, (311): 157-163.

[8] Gibbs CP Jr, Hefele MC, Peabody TD, et al. Aneurysmal bone cyst of the extremities. Factors related to local recurrence after curettage with a high-speed burr. J Bone Joint Surg Am, 1999, 81(12):1671-1678.

[9] Frassica FJ, Amadio PC, Wold LE, et al. Aneurysmal bone cyst: Clinicopathologic features and treatment of ten cases involving the hand. J Hand Surg Am, 1988, 13(5):676-683.

[10] Gundes H, Tosun B, Muezzinoglu B. Total destruction of the fourth metacarpal bone by aneurysmal bone cyst:reconstruction with strut fbular graft--a case report. Hand Surg, 2005, 10(2-3):265-269.

[11] Başarir K, Saglik Y, Yildiz Y, et al. Aneurysmal bone cyst of the hand: a report of four cases. Hand Surg, 2006, 11(1-2):35-41.

[12] Jafari D, Jamshidi K, Najdmazhar F, et al. Expansile aneurysmal bone cyst inthe tubular bones of the hand treated with en blocexcision and autograft reconstruction: a report of 12 cases. J Hand Surg Eur, 2011, 36(8):648-655.

( 本文编辑：李贵存 )

Diagnosis and treatment of aneurysmal bone cysts of the metacarpals and phalanges of the hand

LI Zhong-zhe, GUO Yang, TIAN Guang-lei. Department of Hand Surgery, Beijing Jishuitan Hospital, Beijing, 100035, PRC

ObjectiveTo analyze the clinical features, imaging characteristics, differential diagnosis, clinical treatment methods and recurrence rate of aneurysmal bone cysts of the metacarpals and phalanges of the hand.MethodsThe clinical data of 12 patients with aneurysmal bone cysts of the metacarpals and phalanges of the hand who were adopted from 2002 to 2012 were retrospectively analyzed, including the clinical symptoms and signs, X-ray and Magnetic Resonance Imaging ( MRI ) features, intraoperative general characteristics, tumor performance, operative methods, bone graft and postoperative recurrence rate.ResultsAmong the 12 cases, there were 8 cases in the metacarpal and 4 cases in the phalange. No defnite characteristics existed referring to the age or gender. Local infation in 8 cases and pain in 6 cases were the main clinical features. The X-ray showed expansive lytic lesion, and soap-bubble-like and balloon-like bone destruction was noticed in the advanced stage. The MRI showed cyst cavities of various sizes and different signal intensities and intralesional fuid-fuid level. During the operation, the bone cortex became purple and thin and swelled. Curettage and bone grafting by a high-speed drill were performed on 4 patients, and resection and reconstruction on 8 patients. Postoperative recurrence was found in 1 case. The defnitive diagnosis was made by the histopathological examination in all the patients. Combined giant cell tumors were noticed in 1 case.ConclusionsAneurysmal bone cysts of the metacarpals and phalanges of the hand is an infrequent disease, without specifc clinical manifestations. It is very diffcult to make an early diagnosis, and it should be differentiated from other hand bone tumors. Based on the history characteristics and the X-ray and MRI examinations, the correct diagnosis ratio can be distinctly improved. The recurrence rate can be greatly reduced under the treatment of thorough curettage by a high-speed drill and resection and reconstruction.

Bone cysts, aneurysmal; Metacarpal bones; Finger phalanges; Bone neoplasms

10.3969/j.issn.2095-252X.2014.03.003

R738.1

100035 北京积水潭医院手外科

2014-01-16 )