李文波 李良 姜友 张军 鲁俊

关键词：胆囊疾病； 肠梗阻； 结肠肿瘤

Cholecystoduodenal fistula with gallstone ileus accompanied by colon cancer： A case report

LI Wenbo， LI Liang， JIANG You， ZHANG Jun， LU Jun. （Department of General Surgery， The Second Peoples Hospital of Hefei & Hefei Hospital Affiliated to Anhui Medical University， Hefei 230011， China）

Corresponding author：

LI Wenbo， liwenbo82@163.com （ORCID：0000-0002-9516-2998）

Key words：

Gallbladder Diseases； Intestinal Obstruction； Colonic Neoplasms

胆石性肠梗阻（ gallstone ileus，GI） 是一种相对少见继发于胆囊结石的并发症，由于胆囊结石通过胆囊消化道瘘口进入消化道内，结石嵌顿所引起的机械性肠梗阻。相关文献［1-3］报道显示，0.3%～0.5%的胆石症患者可以发展为GI，1%～4%的肠梗阻系GI。鉴于胆囊与十二指肠毗邻关系，胆囊十二指肠瘘临床最为常见［4］。由于胆囊结石的高发病率，GI罹患率并非罕见，在既往有胆囊结石病史的肠梗阻患者诊疗过程中，鉴别诊断时应考虑到GI。GI多发生于老年女性患者，这类病患通常合并多种慢性疾病，并且长期反复腹腔感染导致患者全身状况不佳，由于GI早期没有特异性症状和腹部体征，间歇性的临床症状以及诊断方法的局限性可能延误病情，因此该病有较高的病死率［5-8］。目前关于GI治疗尚未达成共识，争论的焦点为是否需要一期行胆囊切除术及瘘口闭合手术。既往研究［9］认为，一期手术（即同时进行肠切开取石、胆囊切除和瘘管闭合手术）患者术后病死率明显升高，而单纯行肠管切开取石术或两阶段手术（先行肠切开取石，随后进行胆囊切除、瘘管闭合手术），可能遗漏因胆囊消化道瘘长期反复炎症刺激诱发胆囊癌病灶的处理［9］。胆囊消化道瘘可以引起胆囊发生癌变并见于多篇报道，但尚未见有关GI导致消化道发生癌变的病例报道。本文报道1例胆囊十二指肠瘘合并胆石性小肠梗阻患者行单纯肠管切开取石手术后，结肠肝区恶性肿瘤致闭畔性梗阻再次手术，探讨该患者诊疗过程中的经验及不足，旨在提高此类疾病的诊疗水平。

1 病例资料

患者男性，74岁，因“持续性上腹部疼痛不适6 h余”于2022年4月12日至本院急诊就诊。既往史：40余年前曾因“胃穿孔”行“胃大部切除术”，具体术式不详。有2级高血压病病史12年，口服“利血平”控制。有2型糖尿病病史4年余，未正规监测血糖以及治疗。10余年前因上腹痛行彩超提示“胆囊结石、胆囊炎”，因上腹部手术史未行手术治疗，后反复出现上腹部疼痛，均仅予以对症治疗。有吸烟史40余年，10支/d，已戒烟1年；饮白酒史40年余，200 mL/d，未戒酒。实验室检查：WBC 6.2×109/L，NET 93.16%，RBC 3.87×1012/L，HBG 119.8 g/L；随机血糖9.31 mmol/L。腹部彩超：胆囊窝内低回声（胆囊待排），胆总管扩张。门诊拟“急性胆囊炎”收住。入院时查体：体温36.4 ℃，心率84次/min，血压121/81 mmHg，全身皮肤及巩膜无黄染，心肺未见明显异常。腹平软，上腹部可见一长约15 cm陈旧性手术疤痕，全腹不固定轻压痛，无反跳痛及肌紧张，Murphy征阴性，肠鸣音活跃。入院后行腹部增强CT（图1）：慢性胆囊炎伴胆肠瘘，盆腔小肠肠管胆源性结石伴继发肠梗阻。肿瘤指标：AFP、CEA、CA19-9未见异常。予以禁食水、抗感染、维持水电解质平衡、营养支持等治疗，患者症状无缓解，并出现持续性腹部隐痛阵发性加重，腹部听诊可闻及气过水声及高调肠鸣音。考虑患者高龄，合并多种基础疾病，且曾行“胃大部切除术”手术史，存在严重腹腔粘连可能，一期一并行肠切开取石+胆囊切除+瘘管关闭手术，恐患者无法耐受，遂于2022年4月16日在全麻腹腔鏡下行小肠切开取石术。术中见：距回盲部10 cm回肠内一约3.0 cm×3.0 cm×3.5 cm胆石嵌顿，近段小肠扩张，远段小肠及结肠空虚；上腹部粘连严重，未能探查胆囊消化道瘘口处；纵行切开回肠，取出1枚棕褐色胆石（图2），以切割闭合器横行闭合末端回肠切开处，3-0可吸收线加固，手术顺利，手术共用时50 min，出血量约5 mL。术后予以对症支持治疗，术后第2天患者排气排便，初为黑便，后转成正常颜色成型大便。术后第3天进食流质，术后第8天拆线出院。出院后第3天，患者因“脐周疼痛不适半天”于2022年4月28日再次入院。患者腹痛呈阵发性，肛门停止排便排气，无恶心呕吐。入院查体：腹部稍膨隆，不固定压痛，无反跳痛及肌紧张，肠鸣音亢进。2022年4月28日行腹部CT提示：不全性肠梗阻，小肠术后改变。肿瘤指标：CA125 127.2 U/mL。余影像学及实验室检查未见异常。遂予以禁食、胃肠减压、补液等积极保守治疗，后患者腹痛加重，查体：右侧腹部可见孤立胀大肠型，2022年4月29日腹部CT提示：肠梗阻（较前加重）、腹盆腔积血积液，胆囊壁增厚与邻近肠管分界不清（大致同前）（图3）。遂急诊行开腹探查手术，术中见右半结肠高度扩张，结肠浆膜撕裂。腹盆腔淡血性积液中量，上腹部致密粘连。分离粘连后，明确患者既往曾行“毕Ⅱ式胃大部切除术”，胆囊与结肠肝区处分界不清，可扪及一约4 cm×5 cm质地硬肿块（图4a）。遂行“右半结肠切除+远端结肠闭合+近端回肠造口+胆囊切除+腹腔引流”术，仔细探查十二指肠残端处，未见明显瘘口，仅可见纱布少许黄染，分别于文氏孔及盆底各置负压引流管一根。术后继续给予营养支持、抗感染等对症处理。术后病理提示：结肠浸润型中-低分化腺癌（5.5cm×3.5cm），胆囊呈慢性炎伴胆固醇性息肉形成（5.0 cm×3.0 cm×2.5 cm），胆囊壁可见癌组织侵犯（图4b、c）。由于右上腹引流不畅，腹腔感染加重，于2022年5月6日急诊在全麻下行“腹腔引流术”。患者术后重度贫血及营养不良、腹腔多重感染（细菌培养为屎肠球菌、鲍曼不动杆菌、大肠杆菌），继而出现切口全层裂开、应激性溃疡出血等并发症。因患者病情危重，治疗效果不佳，于2022年6月10日患者家属放弃治疗自动出院。

胃出口性梗阻的症状和体征进行描述，并以此命名为Bouveret综合征。GI的发病机制为胆囊反复炎症发作引起胆囊与周围消化道发生粘连，胆囊壁血运障碍，缺血、水肿、坏死等病理学改变进而引起胆囊与胃肠道邻近黏附部分之间形成瘘管，进一步形成张力通道，结石通过瘘口进入肠腔并阻塞消化道。GI根据瘘口发生的位置，最常见的是胆囊十二指肠瘘（70%～75%），其次为胆囊结肠瘘（10%～20%），其他包括胆囊胃瘘、胆囊空肠漏、胆囊回肠漏以及不明原因的胆肠瘘［11-12］。根据结石嵌顿部位依次是回肠（50.0%～60.5%）、空肠（16.1%～26.9%）、十二指肠（3.5%～14.6%）和结肠（2.5%～4.1%）［3，13-14］。结石通常直径在2～7 cm，平均直径在4 cm左右，多为单发结石，直径超过2 cm大小的结石即可引起肠梗阻［15-16］。本例患者根据术中探查情况，考虑为胆囊十二指肠瘘，结石直径为3.5 cm并嵌顿于距回盲部10 cm处的末端回肠，均与文献最常见瘘口位置、结石大小以及嵌顿部位相符。

GI早期并无特异性表现，主要的临床症状包括：腹部疼痛、腹胀、恶心呕吐等消化道症状，少数患者可出现发热［4］。由于结石在肠管内翻滚运动，交替出现腹痛-缓解-再加重的不完全肠梗阻表现［17］。该患者多年前即在当地医院行彩超检查诊断为胆囊结石，此后反复出现上腹部疼痛不适等胆囊炎临床症状，一直未行手术治疗。该患者在首次入院时则表现为不全性肠梗阻的症状和体征，包括恶心呕吐，阵发性腹痛伴腹胀，腹部听诊可闻及活跃的肠鸣音。影像学检查中，腹部CT扫描可以对瘘管位置、胆囊病变情况以及消化道梗阻的位置进行精准描述，有助于下一步治疗方案的确定。Yu等［18］对165例胆石性小肠梗阻患者进行回顾性研究，明确GI腹部CT诊断3个标准：（1）小肠梗阻；（2）边缘钙化或全钙化的异位胆结石；（3）异常的胆囊，包括胆囊内完全充气；存在液气平或胆囊壁不规则增厚并胆囊内积液。作为GI的主要诊断方法，腹部CT总体敏感度、特异度和准确度分别为93%、100%和99%。增强CT扫描可以进一步明确瘘口周围的消化道水肿和缺血的情况，并排除胆囊恶变可能。磁共振胰胆管造影（MRCP）则应用于CT后诊断不明确的特定病例，尤其是透光性结石的患者更具有临床诊断价值［8］。在本例患者诊断时考虑到其长期胆囊结石、胆囊炎病史，合并有肠梗阻的临床表现，因此在入院后首先完善全腹部CT扫描检查，及时对GI进行正确诊断。虽然在手术前完善了肿瘤指标，包括：CA19-9、CEA、AFP均未见异常，腹部增强CT及MRCP影像学检查均考虑胆囊肉芽肿样改变，炎症可能性大，胆囊癌诊断依据不足。但由于过度依赖辅助检查，在本例患者的诊疗过程中遗漏结肠癌病灶的处理，继而导致患者不良预后。

关于GI的外科治疗，各种术式均存在不足，因此临床尚未达成共识。主流的手术方式包括：（1）单纯肠切开取石术；（2）肠切開取石术，胆囊切除术和瘘管闭合（一期手术）；（3）肠切开取石术，择期行胆囊切除术和瘘管闭合术（两阶段手术）。一期手术可以有效避免复发性GI及胆道感染的风险。但由于GI患者常为合并有多种慢性疾病的老年患者，长期腹腔感染导致营养障碍、贫血，并且一期手术技术要求更高，手术耗时更长，损伤更大，故并不符合控制性损伤的理念。有研究［3，5］表明：选择侵袭性损伤更小的单纯肠切开取石手术方式的患者，其术后的病死率仅为11.7%，明显低于一期手术16.9%的病死率；并且一期手术治疗的患者，术后住院时间及并发症发生率均有显著增加，因此，仅有19%的GI患者完成一期手术治疗。而单纯切开取石手术以及两阶段手术的患者，由于没有进行胆囊消化道瘘的处理，术后存在出现反复逆行性胆管炎和胆囊癌变的风险［19-20］。腹腔镜技术在GI患者治疗中发挥了良好作用，与剖腹手术相比，选择腹腔镜手术的患者术后恢复速度快，住院时间短［21-23］。在该患者第一次手术前，笔者也综合考虑患者高龄，严重营养障碍，同时合并有高血压病、糖尿病等多种慢性疾病，术前影像学检查以及肿瘤指标均未提示胆囊恶变可能，故选择创伤小的腹腔镜下肠切开取石首先解除小肠梗阻。通过手术，该患者肠梗阻症状迅速得到缓解并且快速恢复出院，但由于该患者既往手术史致上腹部粘连严重，术中未能对胆囊消化道瘘进行确切探查。随着小肠梗阻的解除，梗阻近端大量的肠内容物进入结肠肝区肿瘤狭窄段，造成闭畔性结肠梗阻被迫再次急诊手术。由于短时间历经三次手术创伤打击，同时合并重度营养不良、肿瘤晚期等不良因素，继而出现上消化道瘘，应激性消化道溃疡出血，腹腔感染，切口裂开等严重并发症的发生，最终导致患者不良的预后。

通过本例患者的诊治，进行以下经验总结： （1）胆囊消化道瘘可以引起周围组织反复出现炎症，不仅可以导致胆囊癌的发生，同时也增加瘘口周围的消化道发生肿瘤的概率。因此在行手术治疗前，应该进行完整的检查和彻底的评估，综合考虑GI复发、胆道感染、胆囊癌以及消化道肿瘤发生的风险。（2）术前腹部增强CT、MRCP以及肿瘤指标等辅助检查虽然可以作为GI诊断的主要手段，但在手术过程中对瘘管周围组织的探查不可或缺，必要时需行术中冰冻检查，明确是否存在癌变。（3）在患者全身状况允许的前提下尽量选择一期手术彻底切除瘘管，以免延误病情。若必须选择择期处理胆囊消化道瘘，建议在肠切开取石解除肠道梗阻后尽早完善内镜等检查排除癌变。（4）对于GI患者术后处理，应充分考虑应激性溃疡出血、切口裂开、腹腔感染等并发症发生的风险，提前进行临床干预。良好的医患沟通，可以避免潜在的医疗纠纷。

伦理学声明：本例报告已获得患者及患者家属知情同意。

利益冲突声明：所有作者均声明不存在利益冲突。

作者贡献声明：李文波负责课题设计，资料分析，撰写论文；张军、鲁俊参与收集数据，修改论文；李良、姜友负责拟定写作思路，指导撰写文章并最后定稿。

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收稿日期：

2022-07-23；錄用日期：2022-08-26

本文编辑：林姣