赵强，张缘媛，张正潮，柴克强*

(甘肃中医药大学第三附属医院 1. 泌尿外科；2. 普外科，白银 730900)

一、病例资料

患者，男性，68岁，主因“发现左侧阴囊肿物2月，伴坠胀不适1周”于2021年8月30日来院治疗。患者自发病以来无尿频、尿急、尿痛、血尿、排尿困难等症状。入院查体：可见左侧阴囊明显增大，可触及直径约8 cm的包块，质地中等，活动度尚可，与左侧睾丸及附睾界限清楚，伴有明显触痛，透光试验阴性。右侧睾丸附睾大小、质地如常，无触痛。阴囊彩超检查示：左、右侧睾丸大小分别为：40.3 mm×19.2 mm、40.4 mm×21.0 mm，外形规则，被膜光滑，实质回声均匀，未见明显异常血流信号；左侧附睾头7.6 mm，体3.6 mm，尾6.0 mm，右侧附睾头6.1 mm，体2.4 mm，尾7.1 mm，回声尚均匀，未见明显异常血流信号。于左侧睾丸旁探及大小约83.0 mm×56.0 mm×41.0 mm偏低回声团块，边界尚清晰，形态规则，与左侧睾丸界限清晰。CDFI：可见丰富血流信号。双侧精索静脉扫描：双侧未见明显迂曲扩张的管状回声。阴囊CT(平扫+增强)：左侧阴囊增大，囊腔内显示不规则团块状异常信号，T1WI呈等低信号，T2WI/T2-fs呈高低混杂信号，以高信号为著，DWI局部轻度扩散受限，VIBE增强扫描明显持续性环形强化，其内强化程度略低，邻近阴囊皮肤增厚，VIBE增强扫描亦呈持续性强化；病灶与相邻睾丸及附睾界限尚清；双侧睾丸及附睾未见明显异常(图1A、B)。患者入院时血、尿、粪常规、凝血四项及感染四项检查结果均未见明显异常。

患者入院后完善相关检查，在蛛网膜下腔麻醉下行左侧阴囊肿物切除术。术中探查发现左侧阴囊肿物大小约6 cm×7 cm，质地中等，与患侧阴囊皮肤及左侧睾丸鞘膜无明显粘连，部分组织与精索粘连，游离肿物周围组织离断其血供，完整将肿物切除(图1C)。手术过程中出血量约为10 ml，手术顺利，术后给予止血、预防感染等对症治疗，患者于术后3日正常出院。切除肿物术后病理检查示：肿瘤细胞均呈纺锤形，细胞边界模糊；细胞核呈空泡性，伴有轻度至中度异型性(图2A、B)。结合免疫组化结果考虑(左侧阴囊)阴囊孤立性纤维性肿瘤；肿瘤标志物检测示：Ki-67(10%)，CD99(+)，Bcl-2(+)，CK(-)，SMA(血管+)，CD34+(图2C、D)，S100(-)，P53(-)，Myogenin(-)。患者术前均充分知情同意后签署知情同意书，且病例资料使用经本院伦理委员会审核并通过。

二、讨论

孤立性纤维性肿瘤(solitary fibrous tumor,SFT)是纤维母细胞间充质来源的肿瘤，最常发生在胸膜，但几乎可以发生在身体的任何部位。通常在中年人中表现为缓慢增长的肿块，对男女的影响相同。免疫组化通常显示CD34强、弥漫染色，以及STAT6核染色。也可见CD99、Bcl-2及Vim染色阳性。SFT的鉴别诊断主要包括细胞血管纤维瘤、平滑肌瘤、梭形细胞脂肪瘤、纤维组织瘤、平滑肌增生、去分化脂肪肉瘤、平滑肌肉瘤和滑膜肉瘤。一般阴囊SFT的诊断比较困难，主要是由于阴囊SFT的罕见性和SFT组织形态的多样性。在本研究中，我们报道了1例阴囊SFT，影像学检查显示左侧阴囊肿瘤结节，与阴囊其他肿瘤无明显差异。因此，阴囊SFT可能表现为结节性生长的特性应该引起临床医生的重视。术后标本病理学检查从组织形态特征多考虑SFT，但由于SFT具有非结构化的生长模式，因此明确诊断还需行进一步的免疫组化检测。

A、B：阴囊肿瘤计算机断层扫描图；C：孤立性纤维性肿瘤切除标本。图1 阴囊肿瘤断层扫描图和肿瘤标本大体图

A、B：切除肿物病理检查结果(HE染色)；C、D：CD34免疫组织化学检测结果。图2 术后肿物病理特征

免疫组化对SFT的诊断具有重要意义。研究发现CD34、STAT6、Bcl-2和CD99的表达在SFT的诊断中发挥了重要作用，尤其CD34对SFT具有较高的敏感性，大约只有5%～10%的典型SFT不表达CD34[1]。2013年，Robinson等[2]引入了一种新的融合基因NAB2-STAT6作为诊断SFT的标记物。后续研究发现，通过免疫组化检测STAT6的核表达可作为检测肿瘤细胞NAB2-STAT6融合基因表达的替代工具[3]。最近的一些临床数据也表明，STAT6对SFT的诊断具有特异性[3-5]。本例报道中，90%以上的细胞CD34、Bcl-2、CD99表达为强阳性，与前述研究报道的SFT免疫组化特征基本一致。再次验证了SFT的诊断和鉴别诊断主要依靠组织病理学和免疫组化结果。

本研究又以(scrotum[Title/Abstract])AND(Solitary fibrous tumor[Title/Abstract])为检索式在pubmed文献数据库中进行检索，共检索到5篇病例报告。其中所涉及病例均为成人，年龄在22～77岁之间；病理诊断标志物主要有：STAT6、CD34、Bcl-2、CD99、Vim；所有患者在肿物切除后1月～3年的随访中均未发现复发。各文献具体信息见表1。

表1 5篇SFT病例报告的相关信息

此外，研究发现80%的SFT是良性的，没有临床症状；20%～30%切除的SFT标本含有恶性成分；且肿瘤体积越大，其恶性的可能性越高[11]。因此，区分肿瘤的良恶性在SFT的后续治疗上非常重要。既往有研究报道具有侵袭性临床行为的SFT具有以下组织学特征：细胞密度增加，病灶区中度至重度异型性，伴有肿瘤坏死，肿瘤直径超过10.0 cm[12-14]。本病例中肿瘤结节直径为8.0 cm，伴有细胞密度增加，轻度至中度不典型增生。因此，本病例被诊断为低度恶性阴囊SFT。

综上所述，临床中发现的大部分SFT多为良性病变，预后良好，但仍存在轻微恶性肿瘤可能。目前SFT的治疗主要是手术切除。由于SFT的发病少见，化疗对SFT的治疗效果尚不清楚。因此，在本研究中，我们仅对患者进行了肿瘤切除术。随访10个月未见复发及转移；后续将继续跟进这一病例，继续关注疾病的发展。