张家盛，高峻青，詹晓欢，付记乐，杨克非

（1.广州中医药大学附属佛山中医院 手足显微整形外科，广东 佛山 528000；2.北京大学第四临床医学院北京积水潭医院，北京 100000）

动脉瘤样骨囊肿(aneurysmal bone cyst，ABC)是一种病因未明的良性非肿瘤性病损，治疗以手术为主，且易复发。手部动脉瘤样骨囊肿临床罕见，病例报道较少，为了提高临床医生对手部动脉瘤样骨囊肿的认识及其诊治水平，对2007年4月-2017年4月我科收治的3例经手术病理明确诊断为手部动脉瘤样骨囊肿患者进行回顾性分析，现报道如下。

1 资料与方法

1.1 一般资料

本组收治的手部动脉瘤样骨囊肿共3例，男1例，女2例。年龄18～30岁，平均24岁。动脉瘤样骨囊肿发生于掌骨2例，指骨1例。其中掌骨中段1例，掌骨远端1例，近节指骨1例。患者发现肿物至就诊时间1～6个月，平均3个月。所有病例均无明确外伤史，其中1例术后一年半复发，复发后再行手术治疗，随访9年未见异常。

动脉瘤样骨囊肿主要病理改变是病灶内含有新鲜或陈旧血液的蜂窝状囊腔,内部间隔由骨小梁和纤维组织构成，临床表现为局部肿胀疼痛。本组其中1例以局部疼痛为主要症状，肿胀不甚明显；1例合并周围软组织肿胀和局部肤温升高；1例合并邻近关节活动受限。

所有病例均行X线检查，X线平片主要用于发现病变的位置、数量、范围及初步确定病变性质，尤其有利于显示骨质的改变，是动脉瘤样骨囊肿最常用的影像学检查方法。其中1例表现为仅单侧条状骨皮质与两端关节面相连的溶骨性骨质破坏,膨胀不明显（术后1年半植骨区域再次出现动脉瘤样骨囊肿）；另外2例病变区骨质破坏出现较典型的骨膜下囊状膨胀,呈“皂泡”样改变，内有骨小梁状间隔或骨嵴,囊外有薄骨壳包绕。其中1例行MRI检查，显示小病灶内液-液平面和软组织侵袭。

1.2 治疗方法

3例术前根据X线、MRI影像学结果及相关检查，评估关节面和骨干的受累程度，决定手术方式。术中清除病灶，保留病变掌指骨远近端关节面及未被侵袭的骨干，清除囊肿，术中送冰冻病理检查，明确为动脉瘤样骨囊肿后，再次彻底清理病灶，行高速梅花钻头刮除病灶，取自体髂骨植入，放置植骨块前行骨块塑形，将植骨块镶嵌进患骨，保留骨支架，再以克氏针固定。

2 结果

本组3例术后通过门诊及后期电话随访6～10年，1例术后1年半植骨区域再次出现动脉瘤样骨囊肿，再行病灶清理，自体髂骨结构性植骨后获得骨性愈合，治疗后随访9年未见复发。3例植骨后均获骨性愈合，均未发生继发性病理性骨折，亦未发现有远隔部位转移征象。3例末次随访采用总主动活动度(TAM)法评定临近关节的活动度，优2例，良1例（图1-14）。

图1 左第1掌骨溶骨性破坏

图2 术中暴露囊肿

图3 手术清除囊肿

图4 彻底清理病灶

图5 囊肿内多个血腔（HE×100）

图6 术中指骨，克氏针固定

图7 术后1年半复发新病灶

图8 二次手术暴露病灶

图9 再次清除囊肿

图10 二次手术术后一年复查

图11 -14术后随访9年，手部功能恢复良好

3 讨论

3.1 手部动脉瘤样骨囊肿的临床特点

动脉瘤样骨囊肿临床上发病率低，占原发性骨肿瘤5%～6%。手部骨动脉瘤样骨囊肿发病率更低，临床报道较少，我院自2007年至今仅发现3例手部掌指骨动脉瘤样骨囊肿。

动脉瘤样骨囊肿生物学表现活跃，以侵袭及破坏为特征，是一种良性非肿瘤性骨病，发病机制尚不清楚。Patel PJ[1]等认为，动脉瘤样骨囊肿为局部动静脉持久性血动力障碍，引起静脉压极度持续增高，血管扩张，受累骨破坏吸收并形成囊肿。

手部动脉瘤样骨囊肿诊断困难，可发生于任何年龄，临床症状以局部肿胀、疼痛为主，多伴有手指屈伸活动受限，部分患者直至发生病理性骨折才发现。X线检查是临床上首选的检查方式，手部动脉瘤样骨囊肿X线典型表现为溶骨性、膨胀性破坏，内有蜂窝样粗细不一骨脊分隔。MRI检查有助于进一步诊断手部动脉瘤样骨囊肿，典型的MRI表现为病灶的边缘为薄的低信号影像，可见多发囊肿并发液平面形成[2,3]。病理检查是手部动脉瘤样骨囊肿确诊的金标准，玻片可见囊肿内有多个大小不一血窦，窦内充满血液，以纤维组织为间隔。囊壁组织分两型：由丰富多核巨细胞及间质细胞构成者为肉芽肿型；由成熟纤维组织或不等量纤维性骨化组织构成者为纤维型[4]。

3.2 手部动脉瘤样骨囊肿治疗中存在的争议

动脉瘤性骨囊肿的各种治疗方案已经在文献中有过报道，但是关于其最佳的治疗方式仍存在争议。是保留骨支架行病灶刮除术，或行病灶大块切除后再行功能重建术；是否行跖骨转移代替掌骨等治疗仍存在争议。

Ropars M等[2]认为，可通过术前MRI定位及术中病理活检情况，在病灶刮除术后必要时行植骨治疗。积极治疗方式如冷冻疗法或切除重建治疗，适用于波及关节面、掌指骨被完全侵袭，或有多处复发的情况。而Ozyurek S等[5]则认为治疗计划应根据病变部位、大小和患者年龄而定,但建议病灶大块切除,特别是在未波及关节面的情况下，有利于防止复发和二次手术干预。

Pallapati SC[6]等通过病灶全体截段切除，并行匹配跖骨头及轴的转移，治疗动脉瘤样骨囊肿等良性掌骨溶骨性病变，不仅保留了掌指关节及其功能，且大大降低了复发率。Salon A等[7]则认为当动脉瘤样骨囊肿病灶位于儿童手部时，不建议行跖骨干及骨骺的置换。由于手指指骨和脚趾趾骨长度存在差异，儿童手部功能重建效果不确切。并用非血管化的软骨移植恢复了一例11岁患儿手指的结构和功能，认为软骨移植相对于跖骨置换，可减少供区及病灶周围解剖结构的损伤，有利于维持其周围解剖结构的稳定性。

3.3 对手部动脉瘤样骨囊肿诊治的新认识

对于手部动脉瘤样骨囊肿我科均采取手术治疗的方式，在传统的病灶清除加植骨的基础上加以改进，简单易行，疗效较确切。术中充分暴露病灶，保留病变掌指骨远近端关节面及未被侵袭的骨干，清除囊肿，术中送冰冻病理检查，明确为动脉瘤样骨囊肿后，再次彻底清理病灶，以梅花钻头高速打磨骨腔，清除骨内壁上残留的病变组织。在清除病灶时应尽量保留病变掌指骨远近端关节面及未被侵袭的骨干，以此为骨支架，再于髂骨取骨，行植骨修复缺损的骨体。

该术式能最大限度保留骨端关节囊附着点及肌腱起止点，最大限度保留患指功能。3例患者末次随访采用总主动活动度(TAM)法评定邻近关节的活动度，优2例，良1例。在植骨块的固定方式选择上，有报道选择钢板坚强内固定并行早期功能锻炼。但钢板内固定术中需行骨膜剥离，这对于本来受侵袭的骨体及肌腱、关节囊的附着点来说是一种二次损伤。我们在放置植骨块前先行骨块塑形，将植骨块镶嵌进患骨保留的骨支架内，再以克氏针固定。最大限度地保护骨支架及肌腱附着点，尽量保护患指功能。

术后6周取出内固定克氏针，指导患者功能锻炼，1例出现关节活动受限（原先合并邻近关节活动受限），其余关节活动正常。其中1例术后1年半病变区周围再次出现疼痛，拍片植骨区发现新病灶，再次行病灶清理，梅花钻头高速打磨，及自体髂骨结构性植骨。第二次手术后1年复查X线片示，原复发植骨处愈合良好，骨塑形近于正常。复发术后随访9年，患者未见再复发，功能恢复良好。虽然本组病例在治疗过程中出现复发的情况，但Crowe MM等[8,9]研究表明，病灶内刮除术后使用钻头高速打磨刮除病变组织有利于降低本病的复发率。我们在彻底清理病灶的基础上，行梅花钻头高速打磨骨腔亦有着相同的出发点。

手部动脉瘤样骨囊肿临床罕见，对骨质破坏严重，但不是感染，也不是肿瘤，是一种良性非肿瘤性骨病，只要诊断明确、方法正确，复杂病例也能得到理想的结果。

[1]Patel P J,Demos T C,Lomasney L M,et al.Your diagnosis Aneurysmal bone cyst[J].Orthopedics,2005,28(5):507-511.

[2]Ropars M,Kaila R,Briggs T,et al.Aneurysmal bone cysts of the metacarpals and phalanges of the hand 6 case series and literature review[J].Chirurgie De La Main,2007,26(4-5):214-217.

[3]Athanasian EA.Aneurysmal bone cyst and giant cell tumor of bone of the hand and distal radius[J].Hand Cl-inics,2004,20(3):269-281.

[4]高峻青，李逸群，杨克非.手部肿瘤诊治图谱[M].北京：人民卫生出版社,2012.125-127.

[5]Ozyurek S,Rodop O,Kose O,et al.Aneurysmal bone cyst of the fifth metacarpal[J].Orthopedics,2009,32(8):606.

[6]Pallapati SC,Thomas BP,Anderson GA.En bloc Excision and Matched Metatarsal Transfer for Expansive Benign Osteolytic Lesions of the Metacarpal[J].Journal of Hand Surgery,2016,41(11):e417-e423.

[7]Salon A,Rémi J,Brunelle F,et al.Total replacement of a middle phalanx by free non-vascularized chondral graft,after failure of sclerotherapy for treatment of an aneurysmal bone cyst[J].Chirurgie De La Main,2005,24(3-4):187-192.

[8]Crowe MM,Houdek MT,Moran SL,et al.Aneurysmal Bone Cysts of the Hand,Wrist and Forearm[J].Journal of Hand Surgery,2015,40(10):2052.

[9]Jr GC,Hefele MC,Peabody TD,et al.Aneurysmal bone cyst of the extremities.Factors related to local recurrence after curettage with a high-speed burr[J].Journal of Bone&Joint Surgery,1999,81(12):1671-1678.

点评：动脉瘤样骨囊肿是一种瘤样病损,是一种膨胀性、出血性、多房性囊肿，发病率较低，好发于四肢长骨部位，依次是股骨、胫骨、肱骨和脊柱骨，发生在骶骨的也比较多。手部骨动脉瘤样骨囊肿发病率低，临床报道较少,发病机理目前尚不十分清楚。动脉瘤样骨囊肿局部侵袭性强，局部破坏严重，但病变相对局限，到目前为止未发现远隔部位转移的报道。因此现有治疗方法的焦点在于局部的肿瘤控制。动脉瘤性骨囊肿的各种治疗方案已经在文献中有相关的报道，治疗方法有介入、放疗及手术治疗，以手术治疗为主，手术方式有刮除植骨、瘤段切除术加骨移植。但是关于其最佳的治疗方式仍存在争议，作者采用在彻底清理病灶加植骨的基础上，行梅花钻头高速打磨骨腔刮除病变组织以降低本病的复发率，简单易行，疗效较确切，取得了良好的临床效果，值得推广应用。但由于病例数较少，无法对不同治疗方法的疗效进行对比，有一定局限性。另外如何在术前、术中对钻头打磨的深度、范围进行评估，以降低因手术不彻底造成的术后复发率，值得进一步探讨。

（点评专家：广州省人民医院 匡斌教授）