崔 艳， 金成日

作者单位：133000 吉林，延边大学附属医院口腔科

1 病例资料

患者，女，9岁，因牙列不齐外院拍片后发现“下颌骨肿物4 d”于2019年7月28日到我院就诊。查体：左侧颜面部轻微肿胀，开口度三横指，开口型正常，按国际牙科联合会系统记录牙位，#31、32已萌出，#73、74、75乳牙在位，#33、34未萌，对侧#43、44已萌出，相当于#44至#74区域颊侧骨质膨隆，前庭沟变浅，触及质地较硬，无触痛，#41、42、43、44叩痛(+)，冷刺激敏感。曲面断层片及颌骨CT(见图1)示：下颌骨(颏部及体部)可见大面积膨胀性骨质破坏区，大5.2 cm×2.2 cm，呈分房状，唇侧膨胀为主，#33、34牙胚挤压移位，左侧下颌缘支可见#33水平埋伏阻生，受累区牙齿根尖可见轻度吸收。诊断：(1)下颌骨肿物(待查成釉细胞瘤)；(2)左侧下颌尖牙埋伏阻生。完善各项检查，排除手术禁忌证、评估手术风险后，考虑患者年龄较小、病变累及的恒牙较多，与患者家属讨论后，决定先行下颌骨肿物开窗减压术。于2019年7月31日全身麻醉行手术治疗。手术区先行浸润麻醉，拔除左侧下颌乳尖牙和左侧下颌第一乳磨牙。在左侧下颌乳尖牙近中至左侧下颌第一乳磨牙远中做龈缘切口，切开黏骨膜，翻瓣见骨质缺损，可见囊腔内有囊液溢出，沿囊壁仔细剥离，切除部分囊壁送术中快速病理检查。结果示：左侧下颌骨单囊型病变，表面被覆角化的鳞状上皮，但靠近基底部细胞呈可疑造釉上皮形态。继续拔除埋伏在囊壁下的尖牙，大量生理盐水冲洗，止血，放置碘仿纱条，缝合部分切口行开窗减压术。1周后拆除缝合线，每隔1周去除部分碘仿纱条，直至完全去除为止。术后常规病理结果：左侧下颌骨形态符合成釉细胞瘤(见图2)。在开窗减压术后2个月曲面断层片(见图3)示：下颌骨下缘骨质较术前略增厚；开窗减压术后5个月颌骨CT及曲面断层片(见图4)示：下颌骨正中可见膨胀性骨质破坏区，大4.1 cm×2.0 cm，范围较术前缩小，有新生骨形成，病变累及的牙齿牙根因肿物推移向舌侧倾斜，根尖略有吸收。口腔内查体见颌骨膨隆明显改善，建议患者再次入院接受二期手术治疗。2020年1月3日在全麻下行下颌骨肿物切除术。手术在相当于左侧下颌第二前磨牙近中至右侧下颌第一前磨牙远中之间采取类梯形切口，切开黏骨膜，翻瓣后见左侧下颌前磨牙区骨质不完整，用咬骨钳去除下颌骨外侧面骨质缺损。术中考虑患者年龄及病变累及的牙齿牙根因肿物推移向舌侧倾斜，即病变大部分累及在患牙唇侧，故保留病变区患牙，钝性剥离肿物并完整取出后送病理，冲洗创面，止血，填塞碘仿纱条，缝合切口。术后常规病理结果示：下颌骨成釉细胞瘤(见图5)。术后预后良好，二期术后2个月，新生骨继续形成(见图6ⓐ)；二期术后5个月，#34、35萌出，但牙齿排列紊乱，向近中倾斜，#31、32向远中倾斜，原病变累及牙齿根尖继续发育(见图6ⓑ)；二期术后12个月，原病变骨质缺损区已基本形成新生骨(见图6ⓒ)；二期术后18个月，新生骨质与周围骨质基本一致，并通过正畸治疗将#34、35牵引归位(见图6ⓓ)。随访至今未见复发。

图1 术前曲面断层片及颌骨CT检查所见 图2 开窗减压术后病理检查所见,HE染色10×10 图3 开窗减压术后2个月曲面断层片检查所见 图4 开窗减压术后5个月曲面断层片及颌骨CT检查所见 图5 二期术后病理检查所见,HE染色10×10

ⓐ二期术后2个月； ⓑ二期术后5个月； ⓒ二期术后12个月； ⓓ二期术后18个月图6 二期术后曲面断层片检查所见

2 讨论

2.1成釉细胞瘤是较为常见的牙源性肿瘤，占牙源性肿瘤的11%～18%，占所有口腔肿瘤的1%[1-2]，10%～15%的成釉细胞瘤病例发生于儿童[3]。由于成釉细胞瘤通常不形成转移，因此被认为是良性肿瘤，但其具有局部侵袭性和术后复发的倾向。世界卫生组织(World Health Organization,WHO)对成釉细胞瘤的分类进行了3次修订。根据WHO 2017年最新分类，将成釉细胞瘤分为4种亚型：经典型、单囊型、外周/骨外型和转移型[4]。成釉细胞瘤生长缓慢，初期无明显自觉症状，后期肿瘤逐渐变大使颌骨膨隆，通常表现为颌骨受累区的无痛性肿胀。成釉细胞瘤大多数情况下在其他原因拍摄的X线片中偶然发现，如本例所示。

2.2成釉细胞瘤的治疗方法主要分为保守性手术治疗和根治性手术切除。保守性手术治疗主要为刮治术，即沿肿物边缘骨壁将肿物刮除，辅以石炭酸烧灼等。这种方法创伤小、费用低、不破坏下颌骨的连续性，但复发率较高[5]。有研究显示，158例成釉细胞瘤患者的复发率为13.29%，5年内复发率为10.76%，其中采用刮治术治疗的复发率为根治性手术治疗的4.62倍[4]。因成釉细胞瘤易复发，且多次复发后有可能转变为恶性，故根治性手术治疗仍然是目前减少复发的主要手段，即切除肿瘤及其周围0.5 cm以上的骨质。对于较小的成釉细胞瘤，可行下颌骨边缘性切除，以保存下颌骨的连续性，对于较大及更具侵袭性的成釉细胞瘤，应采用颌骨节段性切除，同期行自体骨移植或其他生物材料如钛板等修复外形[6]。然而，这种方法虽能降低复发率，但在实际临床治疗过程中，考虑到根治性手术治疗造成牙列及颌骨的不连续、颌面部塌陷、下唇麻木、咀嚼功能障碍等术后并发症，患者往往难以接受根治性手术。尤其是正处于发育期的年轻患者，不仅影响颌骨的生长发育，还会因术后造成的颌面部畸形对其未来的身心发展产生负面影响[7-9]。

2.3近年来，开窗减压术联合二期手术治疗被报道为是治疗成釉细胞瘤的有效方法[7-8，10]。开窗减压术被用作牙源性囊性病变的主要治疗方法，特别是下颌骨的大型囊性病变。通过开窗将囊液引流，可以改变囊腔内的环境。有研究表明，开窗减压术后肿瘤细胞由立方状细胞为主变为柱状细胞为主，浸润性明显降低[11]。还有研究证实，开窗减压术可以减小囊腔内压力及肿瘤向骨组织侵袭的压力。当压迫囊肿膨胀性增大的外因消失，囊壁可呈向心性收缩，并且对周围骨质形成一定的牵引力，刺激颌骨骨质再生，使得囊腔逐渐缩小[12]。当颌骨病变区不再缩小时，采用二期手术治疗，彻底清除肿瘤，从而保存牙髓活力，避免拔除病变区受累牙齿，保留重要神经血管组织，减少病理性骨折的发生及降低复发风险[9，13]。本例患者的病变范围较大，受累的牙齿较多且根尖略有吸收，因肿物大部分位于患牙唇侧，患牙牙根被肿物推移向舌侧倾斜，术中能够较为干净地摘除肿瘤病变。考虑到患者年龄尚小，为避免根治性手术造成的咀嚼功能障碍、颌面部畸形等一系列问题，故与患者及其家属讨论后，采用开窗减压术联合二期肿物摘除术治疗，保留病变区受累牙齿。患者术后下颌骨下缘骨质增厚。术后5个月时行二期肿物摘除术，术后新生骨继续形成，原病变累及牙齿根尖继续发育。有学者认为，开窗减压术对于单囊型成釉细胞瘤更为有效，因为其表现为腔内生长模式，很少浸润周围组织，复发率(12%)较低[14-15]。但有研究表明开窗减压术后单囊型成釉细胞瘤与经典型成釉细胞瘤的囊腔缩小率无显著性差异，虽然单囊型成釉细胞瘤的囊腔收缩速度明显快于经典型成釉细胞瘤，但开窗减压术对这两种亚型都能够有效地减少肿瘤大小[9]。该研究发现44例下颌骨成釉细胞瘤中，开窗减压术后的囊腔平均缩小率为65.6%。年轻患者由于新骨形成的潜力较成年患者更大，开窗减压术后囊腔缩小的速度也更快。陶谦等[16]也认为单囊型成釉细胞瘤、经典型成釉细胞瘤是开窗治疗的相对适应证。

2.4临床研究发现，开窗减压术治疗成釉细胞瘤的复发率高于根治性手术治疗，但低于单纯刮治术，且具有术后并发症较少的优点[17]。唐茜等[7]报道的13例成釉细胞瘤中复发2例，其中1例局部复发，予以再次刮除，考虑复发原因为周围骨质磨除不足，残留肿瘤微小子囊所引起；另1例未能定期复诊，未及时调磨塞治器，且发现肿物复发时未及时就诊，导致截骨后血管化腓骨移植重建。因此，长期随访十分关键，患者自身要有较强的依从性，开窗减压术后每1～2个月定期复查，以便及时了解囊腔缩小情况及成骨状态，若出现成骨效果较差甚至病变进展的情况，需及时采取二期手术治疗[13]。本例患者目前随访暂无复发，患者及其家属对治疗效果较为满意，但仍需较长时间随访进一步观察效果。