王江波 吕辉照 赵枫 曹杰 张冬福

动脉瘤样骨囊肿 ( aneurysmal bone cyst，ABC )是一种膨胀性生长的良性骨肿瘤，多发于 10～20 岁的青少年，但在儿童也并不少见，且多生长于长骨干骺端毗邻骺板的位置[1]。临床上 ABC 常采用腔内刮除或瘤段切除的方式治疗，但对于邻近骺板的干骺端肿瘤，如果采用传统方法治疗，极易损伤骺板，影响肢体的发育[2]。鉴于此种考虑，Cosma 等[3]报道经皮穿刺无水酒精注射，治疗骺板闭合的青年 ABC，虽然有一定的治愈率，但局部并发症高达82%，建议谨慎使用。而 2005 年 Gauzy 等[4]应用经皮注射 Surgiflo 可吸收凝胶治疗病灶较小的青少年ABC，发现治愈率达 64.2%，低于刮除术的 89.1%。但对于儿童 ABC 经皮穿刺治疗的文献较少，如何提高治愈率和安全性，减小对骺板的影响，成为小儿骨科医生需要面临的课题。2011 年 2 月至 2015 年5 月，我院骨科采用 Surgiflo 可吸收凝胶联合无水酒精治疗儿童干骺端 ABC，疗效满意。现报道如下。

资料与方法

一、纳入与排除标准

1. 纳入标准：( 1 ) 2011 年 2 月至 2015 年 5 月，于我院骨科就诊的干骺端 ABC 者；( 2 ) 影像学及病理学检查确诊 ABC 者；( 3 ) 影像学上肿瘤邻近骺板者；( 4 ) 年龄 ≤ 14 岁者。

2. 排除标准：( 1 ) 合并病理性骨折者；( 2 ) 囊肿穿破骨皮质者；( 3 ) 局部软组织条件无法进行穿刺操作者；( 4 ) 周围皮肤存在感染灶者；( 5 ) 合并凝血功能障碍者。

二、一般资料

本研究共纳入 16 例儿童，其中男 10 例，女6 例，年龄 3～13 岁，平均 8.3 岁。发病部位：肱骨近端 7 例，胫骨近端 6 例，股骨远端 3 例。发病时间：1～7 个月，平均 1.4 个月。主要症状：下肢疼痛、肿胀 8 例，跛行 2 例，无症状 6 例。术前 VAS评分 0～6 分，平均 3.7 分。术前影像学 ( 图 1a、b )与病理学检查 ( 图 1c ) 均确诊 ABC。所有患儿均为初次治疗，均接受经皮穿刺 Suriflo 可吸收凝胶联合无水酒精注射治疗。本研究已通过解放军第 180 医院伦理管理委员会审核通过 ( 批号：PLAL201204131 )，所有家属均签署知情同意书。

三、手术方法

手术在全麻下进行，术野消毒铺巾后，C 型臂X 线机透视引导下，选择 12～16 号骨穿刺针进行经皮穿刺 ( 图 1d ) ，如果肿瘤存在多个肿瘤间隔，可在瘤腔的不同部位置入 3～4 根穿刺针，透视下确认穿刺针位于瘤腔内 ( 图 1e )。抽出囊肿液体后( 图 1f )，将 6 ml Surgiflo 可吸收凝胶 [ 美国爱惜邦Ethicon 公司提供 ( 图 1g ) ]＋6 ml 无水酒精＋2 ml 碘海醇造影剂进行混合，用加压注射器以最小的压力缓慢注入瘤腔，C 型臂 X 线机透视下监视液体的弥散情况 ( 图 1h )。注射时感觉到明显阻力或透视下见周围软组织渗漏应立即停止注射。注射结束后局部无菌敷料加压包扎。

四、术后处理

术后 24 h 内常规预防感染、抗炎、镇痛治疗，术后制动 24 h。术后每 6 个月进行疼痛评估和影像学评估，记录患者疼痛视觉模拟评分 ( visual analogue scale，VAS )，摄正侧位 X 线片。

五、评估指标

1. 疼痛评估：采用 VAS 评分标准进行疼痛评估。

2. 影像学评估：标准正侧位 X 线片上测量瘤腔的最长径、最宽径和最深径长度。记录瘤腔容积、瘤腔与骺板的最小距离、瘤腔周围骨皮质最薄厚度。其中，瘤腔容积 ( cm3)＝最长径 ( cm )×最宽径( cm )×最深径 ( cm )。瘤肿周围骨皮质最薄厚度为标准正侧位 X 线片上最薄处骨皮质的厚度。

3. Neer & Chigira 的 X 线片骨囊肿愈合评价标准[5]：I 级：囊肿清晰，大小无变化；II 级：囊肿可见但呈多房模糊；III 级：囊腔硬化遗留小囊腔；IV级：囊腔消失呈彻底愈合。以 I～II 级为无效，III～IV 级为有效。

六、统计学处理

采用 SPSS 20.0 软件进行统计分析。符合正态分布的计量资料采用x-±s表示，其余采用中位数表示。术前术后的影像学指标比较，采用两配对样本t检验。检验水准 a＝0.05。

结 果

一、一般情况

所有患儿中 14 例接受一次手术，另外 2 例在随访过程进行第 2 次相同手术。其中 1 例 4 岁首次术后 8 个月时发现囊肿进展，进行第 2 次手术，术后 28 个月影像学显示囊肿减小、骨皮质增厚；另1 例 10 岁因首次术后 24 个月仍存在中度疼痛，进行第 2 次手术，术后 36 个月疼痛消失，囊腔减小，骨皮质增厚。16 例共进行 18 次手术，手术时间35～120 min，平均 47.9 min；出血量 5～20 ml，平均 6.3 ml。所有患儿均获得随访，随访时间 24～71 个月，平均 35.6 个月。末次随访时的 VAS 评分0～1 分，平均 0.2 分。

二、影像学比较

术后末次随访时的瘤腔容积、瘤腔与骺板的最小距离及瘤腔周围骨皮质最薄厚度与术前比较，差异有统计学意义 (t＝16.883，P＜0.01；t＝6.488，P＜0.01；t＝17.303，P＜0.01 ) ( 表 1 )。根据 Neer &Chigira 的 X 线片骨囊肿愈合评价标准，所有 16 例均为 III 级，有效率 100%。

图 1 患儿，男，10 岁，左肩部夜间疼痛 2 个月 a～b：术前MRI、CT 显示左肱骨近端多囊性骨破坏，边界清楚，呈扇贝状，诊断“动脉瘤样骨囊肿”；c：术前穿刺组织病理学检查报告动脉瘤样骨囊肿；d：左肱骨近端置入骨穿刺针；e：透视下确认穿刺针位于瘤腔内；f：抽出瘤腔内液体，液体呈红褐色；g：Surgiflo可吸收凝胶 ( 美国 Ethicon 公司提供 )；h：将 6 ml Surgiflo 可吸收凝胶 + 6 ml 无水酒精 + 2 ml 碘海醇造影剂进行混合，用加压注射器以最小的压力缓慢注入瘤腔，C 型臂 X 线机透视下监视液体的弥散情况；i：术后 30 个月 X 线片显示瘤腔减小，密度增高，瘤腔周围骨皮质增厚，骺板完整Fig.1 A 10 years old boy with left shoulder pain for 2 months a - b: Aneurysmal bone cyst of the left proximal humerus showed clear outlined scallopshell polycystic bone defect in preoperative MRI and CT images;c: Preoperative histopathology diagnosed aneurysmal bone cyst;d: A puncture needle was penetrated into lesion; e: Needle was confirmed in the lesion under radiograph; f:Reddish-brown displacing liquid;g: Surgiflo absorbable gelatum( Ethicon, America ); h: 6 ml Surgiflo asorbable gelatum, 6 ml alcohol and 2 ml iohexol were mixed and injected into lesion under lowest pressure. C sharp X-ray radiograph monitored the mixture diffusion; i: Radiograph after 30 months showed tumor lesion diminished, density increased and cortex of bone thickened

表 1 术前与术后影像学比较Tab.1 Comparison of X-ray parameters between preoperation and postoperation

三、并发症

所有患者均未出现切口感染、病理性骨折或固化剂渗漏、栓塞等并发症。10 例出现术后红肿等炎性反应，经口服地塞米松片 / 西替利嗪片抗炎治疗3～5 天后症状消失。5 例出现术后疼痛加剧，经镇痛对症处理后缓解。3 例出现肢体短缩，短缩约 1～2 cm。

讨 论

动脉瘤样骨囊肿是一种常见的良性单发骨肿瘤，目前病因尚不完全明确，可能是骨内局部血管组织异常或血液动力学变化，使静脉压明显增高，病变处产生怒张的血管床[6]。成人常采用腔内刮除植骨术或瘤段切除术，但对于儿童干骺端动脉瘤样骨囊肿，由于肿瘤邻近骺板，术中损伤骺板可能性较大。对于儿童邻近骺板的动脉瘤样骨囊肿，如何减少对骺板的损伤，成为小儿骨科医生需要面临的课题。Bollini 等[7]根据动脉瘤样骨囊肿由血管壁扩张侵袭所致的病理改变，提出通过药物对瘤腔内的血管壁进行灭活是否可以中止肿瘤的进程的假想。Ulici 等[8]报道注射无水酒精固化治疗动脉瘤样骨囊肿可以缩小肿瘤病灶，认为无水酒精诱发的异物炎性反应对血管壁的固定作用可以阻止肿瘤的进程，但无水酒精存在渗漏损伤周围软组织的风险。Varshney 等[9]报道应用聚乙二醇单十二醚( Polidocanol ) 经皮注射固化治疗动脉瘤样骨囊肿，随访 3.2 年以上发现治愈率与腔内切除植骨术相似，但该疗法存在不足之处，该疗法需要反复多次注射，增加患者的痛苦。为减少固化治疗中的并发症，Adamsbaum 等[10]选用 Surgiflo 可吸收液体凝胶作为新的固化剂替代物治疗动脉瘤样骨囊肿，17 例患者中 65% 只需注射一次，疗效满意，但随访 5 年后仍有 6 例出现肿瘤复发。

Surgiflo 可吸收凝胶是一种高效的止血材料，可以通过对血管壁的固化起到止血作用，常用于脊柱外科和头颈部血管介入科。George 等[11]认为它可能是治疗动脉瘤样骨囊肿的安全、有效的替代治疗方法，在大部分病例中，可以阻止肿瘤的进展、缩小肿瘤的范围，并减少病理性骨折的风险，虽然与无水酒精的灭活固化作用相比，Surgiflo 可吸收凝胶的固化作用略差，但安全性更高。那么无水酒精和Surgiflo 可吸收凝胶同时使用能否增加血管固化作用的同时减少并发症呢？为此，笔者采用无水酒精和Surgiflo 可吸收凝胶混合作为固化剂，进行经皮穿刺注射治疗动脉瘤样骨囊肿。

本研究中笔者发现 16 例患儿中有 14 例通过单次注射治疗，在短期随访过程中影像学上均显示肿瘤缩小，骨质硬化，单次治疗有效率达到 87.5%，高于无水酒精注射的 82%[8]和单纯 Surgiflo 可吸收凝胶注射的 65% 的有效率[10]。这可能与单纯无水酒精注射时由于容易出现酒精的软组织渗漏，注射量较少，而且酒精体内吸收较快，影响无水酒精对囊肿壁的固化作用；而 Surgiflo 可吸收凝胶的固化作用较为柔和，对组织灭活能力差，固化作用不如无水酒精。笔者在该研究中将两种固化介质混合使用，无水酒精的液体流动性和渗透性明显减弱，出现软组织渗漏损伤概率大大下降，术中注射量远大于单纯无水酒精，但未出现液体渗漏的并发症，而且随着凝胶的缓慢吸收，无水酒精也获得缓慢释放，组织固化效率和时间增加。另外 2 例首次治疗失败的患儿，均为术中注射阻力过大导致注射量较小有关，考虑可能与这 2 例动脉瘤样骨囊肿为多房性，骨性间隔阻碍了液体的注入有关；而第二次注射治疗时增加多个穿刺点，大大增加了注射量，肿瘤得到控制。

无水酒精在固化过程中存在不同程度的组织灭活损伤作用，会产生相应炎性反应，Lambot-Juhan等[12]发现无水酒精注射治疗单纯性骨囊肿时，炎性反应率为 96.2%，其中中度以上炎性反应率占到 73.9%，甚至出现高热、红肿热痛等全身性炎性反应，这与大量无水酒精的瞬间灭活组织产生大量坏死物有关。本研究中 Surgiflo 可吸收凝胶除了具有组织固化作用外，也具有阻止无水酒精大量释放的作用，使用无水酒精作用强度下降而持续的时间延长，减弱局部组织的炎性反应，增加治疗的耐受性。16 例患儿中出现 10 例术后炎性反应，发生率62.5%，但反应均较轻，只需口服抗炎治疗即可，没有出现局部炎性坏死或感染的病例，注射安全性和耐受性满意。

本研究中随着时间的推移，肿瘤逐渐远离骺板，平均距离从 ( 1.00±0.51 ) cm 增加到 ( 2.11±1.10 ) cm，而且骺板的形态完整。但 16 例中仍有3 例出现不同程度患肢短缩，而这 3 例均为肿瘤毗邻骺板，肢体短缩的原因是由注射的固化剂损伤骺板，还是肿瘤自身的并发症，尚不明确。无水酒精和 Surgiflo 可吸收凝胶是否会损伤骺板软骨及损伤的途径和机制尚需进一步深入研究。

该研究也存在一定的不足之处。首先，随访时间较短，治疗有效性以瘤腔容积缩小和瘤体周围骨皮质增厚为指标，随访期间虽然患儿均出现不同程度的瘤腔缩小，有效率达到 100%，但远期是否会出现肿瘤复发尚需继续观察。其次，术中使用的固化剂为无水酒精和 Surgiflo 可吸收凝胶按 1∶1 比例混合，这个比例是否合理或者最佳，尚需后期临床或实验研究进一步明确。

综上所述，Surgiflo 可吸收凝胶联合无水酒精经皮穿刺注射治疗儿童动脉瘤样骨囊肿，具有安全、有效、微创的优点，可能是一种值得推荐的替代方法。