陆颖霞 谷庆隆 梁洁琼

(首都儿科研究所附属儿童医院耳鼻咽喉-头颈外科，北京 100020)

甲状舌管囊肿(thyroglossal duct cyst，TGDC)是颈部最常见先天性畸形，手术切除是惟一有效治疗方法，最经典且应用最广的是Sistrunk术式[1]。Sistrunk术式除切除囊肿、瘘管外，还常规切除舌骨中间部分及舌盲孔附近舌根部分组织，以降低术后复发率。舌骨向前和向上运动有利于气道保护以及帮助食物顺利进入食管[2,3]，舌骨切除可能引起吞咽功能异常，为此有学者提出保留舌骨的甲状舌管囊肿切除术[4,5]，但多数学者认为保留舌骨会增加术后复发率[4,6]。我们在工作中体会，在部分甲状舌管囊肿病例中，瘘管虽然与舌骨紧密连接，但并没有穿透舌骨，而是沿着骨膜走行于舌骨的上表面或下表面，因此，我们认为，是否切除舌骨要以囊肿瘘管与舌骨的关系来确定，并将这一理念应用于临床。2015年1月～2019年12月，我们根据囊肿瘘管与舌骨的关系将甲状舌管囊肿分为Ⅰ、Ⅱ、Ⅲ型，对Ⅰ型1例(2.2%)和Ⅱ型26例(56.5%)行保留舌骨的改良Sistrunk术，对Ⅲ型19例(41.3%)行切除舌骨的传统Sistrunk术，报道如下。

1 临床资料与方法

1.1 一般资料

本组46例，年龄1岁4个月～12岁，中位年龄4岁。男26例(56.5%)，女20例(43.5%)。均因颈部肿物就诊，其中3例有肿物急性感染史，其余均无不适主诉。查体：肿物位于颈部正中40例(87.0%)，颈部左侧2例(4.3%)，颈部右侧4例(8.7%)；肿物均位于舌骨下方，表面皮肤完整光滑，无瘘口，无充血，无压痛，与皮肤无明显粘连，可随吞咽、伸舌上下运动。术前行B超、CT检查，提示颈部囊性肿物，有细管型病灶与深部相通，与舌骨联系紧密。B超提示肿物直径0.5～1.6 cm。术前诊断均为颈部肿物，甲状舌管囊肿可能性大。均为首次手术。

纳入标准：主诉颈部肿物，术前影像学检查提示甲状舌管囊肿可能。

排除标准：有颈部肿物手术史，皮肤表面有外瘘口，近期(2周内)颈部急性感染或急性呼吸道感染，存在凝血功能障碍或其他外科手术禁忌证。

1.2 方法

1.2.1 甲状舌管囊肿分型 根据术中所见瘘管走行及与舌骨关系分型(图1)：Ⅰ型，瘘管与舌骨无紧密联系，而是从舌骨的上方或下方通过；Ⅱ型，瘘管与舌骨表面连接；Ⅲ型，瘘管于舌骨中穿行。

1.2.2 手术方法 对Ⅰ型和Ⅱ型瘘管行保留舌骨的改良Sistrunk手术，对Ⅲ型瘘管行切除舌骨的传统Sistrunk手术。经口气管插管全麻,按Sistrunk手术的方式进行[1,6]。在囊肿最隆起处做梭形横切口，分离颈前带状肌，暴露范围为舌骨上至甲状软骨下，双侧胸锁乳突肌内侧缘。分离囊肿至舌骨表面，尽量避免囊肿破裂，以免造成囊肿不完全切除和复发。判断囊肿分型并采用不同方法处理：①瘘管从舌骨上方或下方绕过为Ⅰ型，手术时只需小心绕过舌骨即可。②瘘管与舌骨关系紧密为Ⅱ型或Ⅲ型，鉴别瘘管是否穿过舌骨是手术的关键。常规沿瘘管分离到距离舌骨约0.5 cm处，尽量找到瘘管与舌骨连接的位置。锐性分离至舌骨表面连接点两侧各0.5 cm处，用血管钳夹住湿纱布，小心地将瘘管及周边少量正常组织从四周紧贴舌骨推向连接点，尝试是否可分离。如轻推即可分离，并可见到瘘管从舌骨上方或下方贴舌骨向深方舌盲孔处走行，则为Ⅱ型，完整切除瘘管，保留舌骨；如瘘管明确从舌骨中间穿过，则为Ⅲ型，需切除舌骨中段长约1 cm的舌骨体。无论是哪一型，都要求完整切除囊肿和瘘管，并追至舌盲孔处。特别要注意的是，在Ⅰ型和Ⅱ型瘘管手术中，一定要保持瘘管的完整性。瘘管上皮残留是导致术后复发的重要因素。如术中观察到瘘管或囊壁有破损，可适当多切除部分周围组织，以避免瘘管上皮残留。

术后1年内每3个月电话随访一次，1年后每半年电话随访1次。如家长诉患儿颈部再次出现包块，则门诊复查B超，了解是否复发。

2 结果

46例手术均顺利完成。Ⅰ型1例(2.2%)和Ⅱ型26例(56.5%)行保留舌骨的改良Sistrunk术，术中均将瘘管与舌骨分离，保留舌骨的完整性；Ⅲ型19例(41.3%)行切除舌骨的传统Sistrunk术，均在切除瘘管的同时切除中段舌骨。术中、术后无并发症发生。术后病理均证实为甲状舌管囊肿(或瘘管)。2种术式的手术指标见表1。46例随访时间3～52个月，中位数12.5月。其中<12个月20例，12～36个月13例，>36个月13例。2种术式各有1例复发，分别为术后2个月、15个月，囊肿直径分别为0.8 cm和1.1 cm，均于我院再次手术，术后未再复发。

表1 2种手术的手术指标

3 讨论

甲状腺原基通过甲状舌管与舌相连，甲状舌管在胚胎第8～10周退化。由于各种原因导致的甲状舌管退化不全、残余上皮分泌物聚集形成的潴留性囊肿，即先天性甲状舌管囊肿。胚胎期未萎缩的甲状舌管可位于舌骨腹侧或背侧，也可能被包围在舌骨之中。甲状舌管囊肿多数在儿童期及青少年期发病，男性发病率高于女性。本组男性患儿占56.5%，与文献报道相符。

甲状舌管囊肿及瘘管的治疗主要是手术切除。手术方式包括颈外入路单纯囊肿切除术[7]、传统Sistrunk切除术[1]、口内入路囊肿切除术[8]、腔镜下Sistrunk切除术[9]、机器人辅助Sistrunk切除术[10]等，可使用超声刀切除[11]、低温等离子射频消融[12]等。除手术以外，囊内注射乙醇[13]或OK-432[14]等硬化剂也有报道。

Sistrunk切除术最为经典且应用最为广泛，切除范围包括舌骨中间部分及舌盲孔周围的舌根部分组织，复发率从单纯囊肿切除术的40%以上降至5%以内[7]。但舌骨并非毫无用处，舌骨移动在吞咽时起重要作用，可促进会厌封闭喉口，促进环咽肌、食管上括约肌开放，帮助食物进入食管，从而完成吞咽过程[3]。舌骨功能异常会影响吞咽功能，引起并发症，包括误吸甚至窒息[15]。研究证实甲状舌管囊肿的瘘管并非全部穿透舌骨，可位于舌骨腹侧或背侧[16]，那么对所有甲状舌管囊肿常规切除舌骨是否合适呢？

对于手术是否常规切除舌骨早有争议。Huang等[4]对44例18岁以下甲状舌管囊肿术后复发者进行翻修手术，术中见75%的患者舌骨完整，25%在初次手术中切除舌骨，因此，建议常规切除舌骨中段以降低复发率。也有学者建议甲状舌管囊肿手术中保留舌骨。殷潇等[5]采用颏下入路小切口内镜辅助完成甲状舌管囊肿切除术8例，均保留舌骨完整，术后随访3～24个月，均未复发。Rohof等[7]报道传统Sistrunk术复发率为5.3%(10/189)，单纯囊肿切除术的复发率高达55.6%(10/18)，Sattar等[17]认为术后复发应考虑遗漏舌骨上盲管及舌管分支。但上述保留舌骨和不保留舌骨的研究均没有关于舌骨与瘘管关系的探讨。

甲状舌管囊肿手术的关键是防止复发。徐夏等[18]提出，在Sistrunk术式的基础上进一步扩大舌骨中段切除范围，并根据术中情况切除部分颈前带状肌及周围软组织。朱立新等[19]提出，在Sistrunk术式的基础上增加颈中线清扫，切除颈前带状肌及其附近结缔组织。不过这2项研究均主要针对术后复发的病例，且主要针对成人患者。

我们在临床工作中观察到，舌骨保留不是手术复发的原因，切除舌骨与否不应根据术者的喜好或习惯，也不应单纯按照文献报道，而应依据舌骨与囊肿瘘管的关系，具体情况具体分析。我们在一次手术中偶然见瘘管贴舌骨膜走行，但两者可以完整分离开，于是，我们在以后的手术中重点观察，确实有些瘘管可以从舌骨表面分离开，而另一些瘘管穿过舌骨。因此，我科从2015年起，在甲状舌管囊肿术中着意观察瘘管走行及其与舌骨的比邻关系，并将瘘管分为三型，采用不同处理方法：对于瘘管绕舌骨通向舌盲孔的囊肿(Ⅰ型)，没有必要切除舌骨，不过，这一类型所占比例较低(1/46)。对于瘘管与舌骨连接紧密者，我们观察到并不是所有瘘管都穿过舌骨。本研究45例瘘管与舌骨粘连紧密，其中26例瘘管贴舌骨膜从舌骨上方或下方绕舌骨通向舌盲孔(Ⅱ型)，只有19例瘘管穿过舌骨(Ⅲ型)。根据这一特点，我们对Ⅰ型、Ⅱ型行保留舌骨的改良Sistrunk术，对Ⅲ型行切除舌骨的常规Sistrunk术。当然，我们不知道这是否仅是儿童病例的特点，成人由于舌骨已完全骨化，是否仍有这一特点尚无法判断。

其实，术后复发主要是囊肿和瘘管残留所致，特别是从舌骨到舌盲孔间瘘管处理是否得当与复发有密切关系[1,17,20]。我们体会，当分离到舌骨表面时，如果放慢手术速度，仔细判断瘘管与舌骨的关系，反而能更精确地判断瘘管的走行，也会更有的放矢地决定是否切除舌骨，应切除哪些组织，更不必在目标不太明确的情况下进行扩大切除。

术中我们也遇到一些困难，主要是切除舌骨后，并不一定能清晰显露出瘘管，当无法显露时只能朝着舌盲孔方向进行锥形组织切除，锥形的底是舌骨，尖是舌盲孔。由于未明确显露瘘管走行，导致可能会遗漏或切断瘘管旁支，导致术后复发。本研究1例传统Sistrunk切除术后15个月复发，考虑很可能是此原因引起，这也是我们在今后手术中需要更加注意的地方。

本研究不足之处主要是例数少及部分病例随访时间较短，尚需增加病例数及延长随访时间，以期待更好的结果。